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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1997;40(10): 1471-1475. |
| Three Cases of Multifocal Warthin's Tumor. |
| Hyung Seok Lee, Kyung Tae, Hyun Soo Kim, Chul Won Park |
| Department of Otolaryngology, College of Medicine, Hanyang University, Seoul, Korea. |
| 양측성 및 일측다발성 Warthin씨 종양치험 3례 |
| 이형석 · 태 경 · 김현수 · 박철원 |
| 한양대학교 의과대학 이비인후과학교실 |
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| ABSTRACT |
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Warthin's tumor also known as cystadenolymphoma or adenolymphoma of the parotid gland is a unique, well defined benign neoplasm consisting of both lymphoid(mesodermal) and epithelial(ectodermal) elements. The lesion was first described by Hildebrand in 1895, then Albrecht and Arzt made it as a morphologic entity in 1910, and in 1929 Warthin reported two new cases, described their histopathology and coined the descriptive term papillary cystadenoma lymphomatosum. Warthin's tumor comprise approximately 6% to 15% of all parotid gland tumor, is the second most common benign lesion of the parotid gland. Warthin's tumor has a unique architecture combines lymphoid and epithelial tissue, a duality that raises question about its embryogenesis and histogenesis. Its clinical behavior also presents a challenge because Warthin's tumor has been reported to be bilateral, multicentric, synchronous, metachronous, and extraparotid. Therefore the authors herein present 3 cases of Warthin's tumor treated recently, one of them is bilateral lesion and the others are unilateral multicentric lesions. |
서론
Warthin씨 종양은 cystadenolymphoma 또는 adenolymphoma등으로 불리워지며, 경계가 뚜렷하고 림프성(중배엽) 조직과 상피성(외배엽) 조직을 모두 가지는 양성 타액선 종물이다. 이는 1895년 Hildebra-nd에 의해 처음 보고되었고 1910년 Albrecht와 Arzt에 의해 형태학적 영역으로 처음 기술되었으며, 1929년 Warthin이 2례에 대해 Papillary cystadenoma lymphomatosum으로 명명하였다.1)2) 이 종양은 모든 이하선 종양의 약6%에서 15%를 차지하고 양성으로는 다형성선종에 이어 두번째로 흔하며3)4), 조직발생학적 의문과 논란을 야기할 특징적인 조직소견을 보인다. 또한 임상상에서도 다른 이하선 종양과는 달리 양측성, 다발성, 동시다발성, 후시다발성 및 이하선외 종양의 양상이 보고되기도 한다.5)6) 기존의 문헌적 고찰에서는 특징적으로 약10%에서는 양측성, 약5%에서는 일측다발성의 병변을 보인다고 보고되어 왔다.3)4)7) 이에 저자들은 본교실에서 치험한 1례의 양측성 및 2례의 일측다발성 Warthin씨 종양을 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
증례
증례 1：
환자：노O선, 52세, 남자.
초진일：1996년 1월 12일.
주소：좌측 이하선부위 종물.
과거력 및 가족력：특이 사항 없음. 현병력：내원 2개월 전부터 시작된 상기 주소로 개인의원에서 이하선종물로 진단받고 본원 권유받아 내원하심.
이학적 소견：좌측 이하선의 하방, 하악각 부위에 단일성의 촉진시 통증이 없는 둥글며 비교적 단단한 약4×3cm 크기의 종물이 있었음.
세침흡인세포검사 소견：Warthin씨 종양.
방사선 소견：이하선 단층촬영상 좌측 이하선 천엽의 후하방에 약2×2×2.5cm 크기의 동질의 조영증강을 가지는 경계가 뚜렷한 종물이 보였고, 우측 이하선의 천엽의 내측에도 약2×1.5cm 크기의 동일한 양상의 종물 소견을 보임(Fig. 1).
수술 소견：1996년 3월 13일 전신 마취하에 좌측이하선 천엽절제술 및 종양제거술을 시행하였다. 좌측 이하선의 후하방에 3×2×2cm 크기의 둥글고 피막으로 잘 싸여진 종물의 소견을 보임.
병리조직학적 소견：육안적으로 경계가 명확한 유피막성 종물로 보였으며 절단면은 회백색의 점액성 양상을 띠었다. 광학현미경적 소견상 림프조직내에 염색상이 다른 호산성의 2층의 세포가 나란히 배열되어 낭성구조를 형성하고 그 내부에는 비정형의 호산성의 물질로 차 있었음.
치료 및 경과：술후 별다른 합병증이 발생하지 않았으나 우연히 방광암이 발견되어 본원 비뇨기과에서 1996년 3월 26일 경요도적 방광종양 제거술을 시행받음. 비뇨기과적 치료후에 우측이하선의 종양제거를 계획하고 1996년 4월 2일 퇴원함. 1996년 8월 99mTc 스캔검사를 시행하여 좌측은 정상, 우측은 이하선 하방에 흡수가 증가된 소견을 보임.
증례 2：
환자：김O수, 73세, 남자.
초진일：1996년 3월 5일.
주소：좌측 이하선부위 종물.
과거력 및 가족력：특이 사항 없음.
현병력：1995년 8월경부터 좌측 이하선부위에 종물이 만져졌으나 별다른 치료없이 지내다 본원 성형외과 거쳐 진단 및 수술위해 이비인후과로 전과됨.
이학적 소견：좌측 이하선 상부에 약2×1.5cm 크기의 단일성의 종물로 만져지고, 비교적 부드러우며 촉진시 통증은 없었다.
세침흡인세포검사：다형성 선종.
방사선 소견：좌측 이하선의 천엽과 심엽사이에 약2×1.5×1.5cm 크기의 엽상(lobulating)종물로 경계가 뚜렷하고 비교적 약한 조영증강소견을 보임(Fig. 2).
수술 소견：1996년 4월 29일 전신 마취하에 좌측이하선 천엽절제술 및 종양제거술을 시행하였다. 좌측 이하선의 전상방의 내측에 약3.5×2×1cm 크기의 유피막의 둥근 종물의 소견을 보였고 그후방에 후하악정맥을 따라 약1×0.5cm 크기의 종물이 발견됨(Fig. 3). 병리조직학적 소견：절제된 천엽내에 약3×1.5cm 크기의 경계가 뚜렷한 회백색의 단면을 가진 종물과 약0.5×0.8cm 크기의 연부조직내 작은 종물이었으며, 림프세포로 구성된 기질내에 2층의 세포로 구성된 유두상 돌기형태(papillae)를 보였고 낭성확장소견(cystic dilatation)도 보였음.
치료 및 경과：별다른 합병증없이 술후 11일째 퇴원하였고 지금까지 재발이나 이차병변의 발생 징후는 없다.
증례 3：
환자：엄O근, 56세, 남자.
초진일：1996년 1월 6일.
주소：우측 이하선부위 종물.
과거력 및 가족력：특이 사항 없음.
현병력：내원 1개월전 우연히 발견한 상기 주소로 개인 의원에서 이하선종물로 진단받고 적절한 진단및 치료를 위해 본원 권유받고 내원.
이학적 소견：우측 이하선의 후상방부위에 약2×2cm 크기의 비교적 단단한 종물이 촉진되었으며, 압통이나 림프절 비대 등의 소견은 보이지 않음.
세침흡인세포천자검사：Warthin씨 종양.
방사선 소견：우측 이하선의 천엽에 2개의 경계가 뚜렷한 종물의 소견을 보이는데 전측은 약1.2×1.2cm 크기로 이하선 조직보다 밀도가 높으며 주위를 따라 조영증강이 되는 둥근 종물의 소견임. 후측은 약1.5×1.5cm 크기로 내부에는 낭성변화로 생각되는 저밀도의 방사선 투과상을 보이며 종물의 주위를 따라 조영증강 소견을 보임(Fig. 4).
수술 소견：1996년 2월 13일 전신 마취하에 우측이하선 전절제술을 시행하였다. 우측 이하선의 천엽에서 약2×3cm 크기의 주위와 유착이 되어있는 종물과 안면신경분지 내측의 심엽에 약2.5×3cm 크기의 종물의 소견을 보임(Fig. 5).
병리조직학적 소견：광학현미경적 소견상 위의 2증례와 유사한 소견을 보임.
치료 및 경과：수술후 별다른 합병증없이 술후 5일째 퇴원하였고 지금까지 재발이나 이차성 병변의 발생징후는 없다.
고찰
Warthin씨 종양은 이하선에 발생하는 양성종양중 혼합종에 이어 두번째로 많으며, 가장 흔한 다발성 종양으로서 모든 이하선 종양의 약6%에서 15%를 차지한다.3)4) Warthin씨 종양의 발생 기전에 대해서는 논란이 있으나 Howard등과 Foulshan이 제안한 배형성 과정에서의 이하선내와 주위의 림프조직에 흡수된 이소성 타액선 조직(heterotopic salivary gland)에서 유래된다는 설이 인정되고 있다.8)9) 즉, 발생과정에서 이하선의 기원세포가 이동하여 타액선관을 형성하고 주위 림프조직과 혼합된 후 이하선의 피막화가 완성되므로 이론상 Warthin씨 종양은 이하선 및 그 주위에 국한되며 악하선이나 소타액선에서는 발생하지 않지만 구순 및 구강협부에서 드물게 발견되기도 한다.
Warthin씨 종양은 특징적으로 이하선의 천엽의 하극 및 주위의 임파조직에서 주로 발생하며, 발생학적 특성으로 이하선내는 물론 이하선외에서도 약7%내지 10%에서 발생하고 다발성 병변의 가능성을 가지므로 약10%에서는 양측성, 약5%에서는 일측 다발성의 병변을 보인다고 알려져 있다.3)4)7)
임상적으로 이 종양은 대개 증상이 없으나 약10%의 환자에서 하악각 주위의 종물을 호소하며 드물게 동통, 압박감, 크기의 급격한 증가 등이 초래될 수 있다. 또한 주위조직과 경계가 명확하고 부드러우며 단일성의 천천히 자라는 종양으로 악성변화나 안면신경 침범은 극히 드문 현상으로 알려져 있다. 본 증례에서도 모두 서서히 자라는 무통성의 이하선 종물이 주증상이었다. 과거에는 40세이상의 남자에서 더 호발한다고 알려져 왔으나 최근에는 남녀비의 차이가 없다고 보고되며 다른 인종보다 백인에게서 더 많이 발생한다.10)11)
병리조직학적으로 갈색의 점액성 액체가 차있는 반고형 또는 낭성의 경계가 명확한 유피막성 종물로 나타나며, 림프조직 또는 림프절안에서 관유두상 및 낭성변화(tubulopapillary, cystic pattern)를 볼 수 있다. 상피성분은 이하선관 상피세포의 호산성 과립세포화(oncocytic metaplasia)에 의해 형성되며 염색상이 다른 2층의 세포로 구성되고, 면역 조직화학적 검사상 상피성분이 타액선관, 특히 선조 및 분비관 세포(striated and excretory duct cell)와 연관됨이 밝혀졌다.9)12) 림프성분에 관해서는 아직 논란이 많으나 Howard와 Caselitz등은 대부분의 Warthin씨 종양은 기존하는 림프선에서 기원한다고 주장하며 다른 임파선에 비해 활성화된 T-세포를 많이 가지는 특징을 지닌다.9)
진단은 이학적검사와 세침흡인세포검사, 동위원소검사 및 방사선학적 검사를 통해 이루어지며 병리조직학적 검사로 확진한다. 세침흡인세포검사는 타액선종양의 진단에 있어 높은 특이도와 정확도가 장점이나 Warthin씨 종양의 경우 큰 호산성의 과립세포(oncocyte)와 림프구가 함께 나타나야 진단적 가치가 있으므로 다른 타액선 종양과는 달리 확진율이 61%에서 83%로 다소 낮으며1)13)14), 본 증례 2에서도 세침검사에서는 다형성선종으로 진단되었다. 초음파검사도 보조적 진단방법으로 이용될 수 있으며 특징적으로 낭성(cystic, sonoluscent) 소견을 보인다. 타액선조영도상 타액선관을 전위시키는 공간점유병소의 소견을 보이며, 전산화 단층촬영소견상 주위와 경계가 명확하며 경도 혹은 중등도의 조영증강을 보이는 종물의 소견을 보인다. 99mTc를 이용한 동위원소검사에서는 Warthin씨 종양, 호산성 과립세포종(oncocytoma), 드물게 호산성 과립세포낭종 등에서 흡수가 높아 특징적으로 열종이 나타나므로 진단적 가치가 높으며1) 본 증례 1에서 좌측천엽절제술후 실시한 동위원소검사에서 우측에 흡수가 증가되는 종물의 소견을 보였다. 양측성 Warthin씨 종양은 매우 드문 질환이므로 다른 질환, 특히 자가면역 질환, 육아종성 병변(granulomatous disease), 드물지만 신경섬유병증, 림프종, 전이암 등과의 감별진단이 중요하다.3)15)
치료는 천엽에 국한된 경우는 천엽절제술로, 천엽및 심엽에 위치한 경우에는 안면신경 분지를 보존한 후 전절제술을 시행하며, 양측성 종양의 경우에는 일정기간을 두고 한쪽씩 제거하기도 하며3)4) , 일부에서는 동시에 양측 종양제거술을 시행하기도 한다.13) 저자들의 경우에도 양측성 1례에서는 크기가 더 큰 좌측을 먼저 수술하였고, 일측다발성중 심엽까지 침범한 1례에서는 전절제술을 시행하였다.
재발율은 보고자에 따라 5∼12%로 알려져 있고 대부분 원발부위의 불완전 절제로 인한 경우보다 다른 부위에 발견되지 않은 종양이 커진 경우로 추정되며, 발생학적 특징인 다발성과도 연관될 것으로 사료된다.3)4)
결론
이하선 종양중 Warthin씨 종양은 발생율은 높지 않으나 발생학적 특이성으로 다발성 및 이하선외에도 발생하는 특징을 가진다. 본 교실에서는 최근 이하선을 일측다발성 및 양측성으로 침범한 Warthin씨 종양 3 례를 치험하였으며 이에 대한 증례보고 및 문헌적 고찰을 통해 Warthin씨 종양의 특성을 이해하고자 하였다.
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