서     론

   비부비동에 생기는 유두종은 조직학적으로 반전성 유두종, 폴립상 유두종 그리고 증식상 중층의 원주세포로 특징 지워지는 원주세포 유두종으로 나뉜다.¹⁾ 이 중 oncocytic Schneiderian papilloma로 불리는 원주세포 유두종(cylindrical cell papilloma)은 비부비강 유두종 중 가장 드물게 발생하며 전체 유두종의 3~5%를 차지한다.²⁾ 발생연령, 증상, 재발, 악성과의 관련성 등 임상적 특징이 반전성 유두종과 유사하다 할 수 있으나 병리적으로 두 질환은 구별된다. 특히 이 질환은 선암이나 리노스포리디움증(rhinosporidiosis)으로 잘못 진단되는 경우가 있음으로 세심히 조사되고 다루어져야 한다.
   국외의 문헌보고에 따르면 1995년 Bawa 등³⁾이 비중격에 발생한 원주 세포 유두종 1예를 보고하면서 그의 증례가 24번째라 하였다. 그러나 전두동에서 발생하는 원주세포 유두종은 매우 드물며 현재까지 상악동, 사골동병변과 동반된 전두동 병변이 2예에서 보고되었고, 이들은 수술적 절제가 불가능하여 방사선 치료를 시행한 경우였다.⁴⁾ 한편 국내에서는 Caldwell-Luc 술식과 비강 내시경 수술로 치료한 우측 상악동과 비강에서 발생한 원주세포 유두종 1예 만이 보고되었다.⁵⁾
   이에 저자들은 55세의 남자환자에서 전두동에 발생한 원주세포 유두종 1예를 전두동 골성형피판술법으로 치험하였기에 본 질환의 특성을 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   55세의 남자 환자가 좌측 안구통, 안와주위 부종을 주소로 응급실을 방문하였다. 두통을 호소하였으나, 특이한 신경학적 이상소견은 없었으며 다른 주목할 만한 비 증상은 호소하지 않았다. 과거력상 7년전 좌측 전두동 점액낭종으로 본원 안과에서 전두동 점액낭종제거술을 시행 받았으며, 당시 동반된 안 증상으로 인해 시력은 소실된 상태였다.
   이학적 검사상 좌측 안구주위에 압통과 안검하수를 동반한 안구 돌출이 관찰되었으나, 외안근의 운동제한은 관찰되지 않았다. 비내시경 검사상 좌측 중비도에 폴립양 종괴와, 점액성 비루가 관찰되었다. 부비동 전산화 단층촬영상 균일하지 않은 연부조직 음영이 좌측 사골동과 전두동에 관찰되었으며, 안구 쪽으로의 국소적 침윤 소견이 관찰되었다(Fig. 1). 연부조직의 성상 파악을 위해 비내시경을 이용한 좌측 중비도와 전두와의 폴립양 종괴에 대한 조직 검사를 시행하였다.
   항생제를 포함한 보존적 치료로 동통과 안구 주위 부종이 감소하여 급성 증상이 완전히 호전되었다. 조직 검사상 좌측 전두와에서 적출된 종물이 원주 세포 유두종으로 보고되었다(Fig. 2). 근치적인 수술적 치료로 전신마취 하에 두정부 관상절개를 시행한 후 전두동 골성형피판술을 시행하였다. 술 중 소견으로는 전두와와 전두동 내에 유두종양 조직이 존재하였으며 이차적 염증으로 인한 삼출액이 관찰되었다. 또한 이전 전두동 점액 낭종 수술시 삽입한 것으로 보여지는 silastic sheet가 관찰되었다(Fig. 3). 전두동의 하벽은 골파괴 소견이 관찰되었으나, 안구내로의 종괴의 침윤은 없었으며 안구측 골막은 잘 유지되어 있었고 이 골파괴는 종괴에 의한 것이 아니라 이전의 점액낭종과 관련된 것으로 사료되었으며 환자 좌측 안구의 실명상태를 감안하여 특별한 재건을 하지는 않았다. 한편 종괴와 전두동내 골막의 유착이나 골파괴 소견은 관찰되지 않았다. 전두동내 병변 부위를 포함한 점막 모두를 일괴로 제거하였고 전두와 확장을 통해 노출된 사골동의 병변도 완전히 제거하였으며 병변 변연부위에서 동결절편 검사를 시행하여 안전범위를 정하였다. 또한 요철 부위의 완전한 점막 제거와 미세침윤의 가능성을 배제하기 위하여 전두동 내벽을 다이아몬드 drill을 이용하여 갈아내었다. 본 질환의 국소 재발과 악성종양으로 변화할 수 있는 특성을 감안하여 추후 추적관찰 중 재발의 판명에 혼선을 줄 수 있는 전두동 폐쇄는 시행하지 않고 혈종의 형성을 방지하기 위하여 전두동과 비강에 걸쳐 카테타를 설치하였다. 술 후 병리조직 검사는 좌측 전두동 종괴는 증식상의 중층 원주상피세포가 돌출상으로 나타내며 상피내에 염증세포나 뮤신을 함유하는 미세낭이 관찰되어지는 원주세포 유두종으로, 전두와와 사골동의 병변은 만성 염증으로 보고되었으며 동반된 악성병변이나 악성변화는 없었다.
   술 후 10일째 경과 양호하여 퇴원하였으며 술 중 전두동과 비강에 걸쳐 설치한 카테타를 통해 세척술을 시행하였다. 카테타는 술 후 한달 뒤 제거하였다. 환자는 현재까지 2년간 재발의 징후 없이 추적 관찰 중이다(Fig. 4).

고     찰

   원주세포 유두종은 1971년 Hyams¹⁾에 의해 처음 보고되었다. 원주세포 유두종은 주로 비측벽이나 부비동에 호발한다. 부비동 중에서는 상악동과 사골동에 주로 발생한다. 전두동과 접형동의 병변은 지금까지 2예가 보고되었으나 이는 상악동과 사골동에 병변이 같이 동반된 경우였다.⁴⁾
   병리학적으로 반전성 유두종과 차이가 있으나, 임상양상은 이와 유사하게 나타난다. 남녀 성비는 차이가 없으며, 발병 연령은 30대에서 80대까지로 주로 50세 이상에서 호발한다. 임상증상으로는 일측성 비폐쇄와 비출혈이 가장 많으며 동통과 비루, 후비루 등의 증상이 나타날 수 있다. 종양이 점차적으로 자라거나 악성과 동반 또는 악성으로 변화된 경우 안구증상 등 골 파괴와 주위 조직확산에 의한 증상이 발현된다.²⁾³⁾⁶⁾ 악성과 관련이 있는 경우가 14~19%로 반전성 유두종과 비슷하며 전향적인 조사로 악성종양이 발생된 예도 있다.²⁾⁶⁾ 본 증례에서 환자의 안구통과 안와주위 부종 증상은 종괴에 의한 이차적인 전두동과 사골동의 급성 염증에 기인한 것이라 여겨진다.
   병리 조직학적 특징으로 불규칙한 유두상 돌기가 나타나는 증식상의 중층 원주상피 세포가 반전상이나 돌출상으로 증식한다.^1)7-9) 핵은 원형이나 타원형의 균일한 형태로 나타난다. 각 세포는 편평상피세포가 아닌 주상의 형태를 취하며 세포질은 호염기성을 나타낸다. 종양세포 주위로 형질세포, 임파구, 호산구, 다핵구의 침윤이 관찰되며 작은 농양이나 뮤신을 포함한 미세낭이 관찰되어진다.⁷⁾ 상피내와 세포질내 뮤신 성분을 포함한 미세낭의 존재는 본 종양이 뮤신을 분비하는 세포 중 분비기능의 이상이 생긴 세포에서 유래된 것으로 추측하기도 한다.⁹⁾ 상피내의 미세낭은 구형의 형태와 mucicarminophilia로 인해 Rhinosporidium의 포자낭으로 오인될 수 있다. 그러나 리노스포리디움증에서는 균주가 상피뿐만 아니라 실질에서도 관찰되어지며, 상피의 종양적 변화가 관찰되어지지 않는다. 한편 상피세포가 중층이라는 점, 기저막의 파괴가 없고 핵의 다형성과 분열성이 없고 방사선학적으로 광범위한 골파괴가 없다는 점에서 선암과 구별된다. 바이러스 감염과 관련된 봉입체(inclusion body)가 관찰되는 경우도 있으나 인간 유두상 바이러스와 관련이 있다는 보고는 아직 없다.^10-12)
   치료로는 1970년대 이전까지는 양성 종양의 치료법에 준하는 비내절제술이나 부비동에 대한 제한된 술식들이 주로 이용되었다. 그 결과 재발율이 25~35%로 높았으나 종양의 국소적 침습성이 알려지고 부비동에 대한 수술적 접근에 대한 발달로 재발률이 감소하게 되었다.⁷⁾ 상악동의 경우 Caldwell-Luc 술식이 가장 많이 이용되며 내상악절제술로 치료한 예 등도 보고되었다.¹³⁾ 또한 비강과 사골동의 병변에 대해서는 경비강 절제술, 비내사골절제술 등이 많이 시행되었다. 최근에는 내시경적 제거술이 술 전 컴퓨터단층촬영과 조직검사 등을 통해 종양의 원발부위와 악성변화의 유무가 정확히 파악되는 경우 비강과 부비동의 선택된 부위의 반전성 유두종에서 이용된 보고가 있어, 이 술식이 원주세포 유두종에서도 이용될 수 있으리라 생각된다.¹⁴⁾ 전두동에 병발한 종양은 2예가 보고되었으나 모두 수술적 절제가 불가능하여 방사선 치료를 시행하였고 그 2예 중 1예는 재발 없이 치유되었으나 1예는 병발한 췌장암으로 사망하여 방사선 치료의 유용성에 대해서는 의문시된다.⁴⁾ 한편 원주세포 유두종과 임상양상이 비슷한 반전성 유두종의 전두동 병변에서 추적 관찰의 용이성을 위해 전두동 폐쇄술을 시행하지 않은 골성형 피판술이 시행된 예가 보고되었다.¹⁵⁾ 본 증례에서는 전두동내 병변의 완전제거를 위해 수술시야가 좋은 골성형피판술을 시행하였다.
   추적관찰 기간 중 종양의 재발과 더불어 악성종양으로 변화하는 경우 조기 발견을 용이하게 하기 위해 전두동 폐쇄술을 시행하지 않았다. 또한 전두동과 비강에 걸쳐 카테타를 설치하여 전두동내 혈종의 형성을 방지 하였다.
   재발의 가장 흔한 원인이 불완전한 수술적 절제이고 악성화할수 있으므로 수술적 절제의 범위에 대해서는 신중히 고려하여야 한다. 본 증례에서는 술 중 육안적 병변의 완전제거와 더불어 미세침윤의 가능성을 배제하기 위해 drilling을 시행하였다. 또한 절제연의 범위를 결정하기 위해 동결절편을 시행하였다. Kapadia 등⁶⁾은 악성종양과 함께 존재하는 원주세포 유두종 9예를 보고하였으며, 치료로 상악동 전 적출술 등 광범위한 수술적 절제와 더불어 방사선 치료를 병합하였다. 9예 중 추적 관찰이 가능하였던 6예 중 4예가 질병과 관련되어 사망하였다. 본 증례에서는 동반된 악성병변의 확인을 위해 주 종괴의 완전한 조직검사와 더불어 주변조직에 대해서도 철저한 조직검사를 시행하였으나 악성화의 소견은 관찰되지 않았다.
   저자들은 본 증례를 통해 전두동에 발생한 원주세포 유두종의 드문 임상양상을 경험하였고, 전두동 골성형피판술 법으로 본 종양을 치료한 후 외래를 통해 추적관찰 할 수 있었다.

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