교신저자：전진형, 431-070 경기도 안양시 평촌동 896번지  한림대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   Pneumoparotitis는 이하선 내에 병적으로 공기가 차 있는 상태로, 이하선관을 통해 공기가 유입되어 발생하는 것으로 알려져 있는 매우 드문 질환 중의 하나이다.¹⁾ 이는 구강 내압을 상승시킬 수 있는 직업력이 있거나 이차적인 이득을 노린 사람들에게서 관찰된다.^2,3,4) 일시적으로 생긴 경우 열감이 없고 통증이 경미하며 이하선의 종창으로만 나타나나, 재발성인 경우에는 이하선관이 확장되어 구강 내 세균의 역행성 감염이 반복될 수 있고, 심하면 피막을 뚫고 피하기종이나 기종격동을 유발할 수 있다고 알려져,^1,5) 아직 국내에서는 보고되어 있지 않다.
   저자들은 구강 내압을 상승시킬 만한 특별한 직업력이 없었던 환자에서, 이차적인 이득을 위해 고의로 구강 내압을 상승시켜 반복적으로 pneumoparotitis를 유발하고 이로 인해 피하 기종 및 기종격동이 초래된 환자를 치험하여 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   18세 남자 환자가 갑작스런 호흡 곤란과 흉통으로 응급실에 내원하였다. 환자는 양측 이하선 부위의 종창이 있었고 내원 2일 전 우측 이하선 부위의 종창 및 통증을 주소로 이비인후과 외래를 내원한 병력이 있었다. 방사선 소견상 피하 기종 및 기종격동이 의심되어 흉부외과에서 입원 치료를 시행하였고 입원 중 시행한 기관지 내시경, 식도 조영술 소견상 특이 소견이 없어 보존적 치료 후 퇴원하였다. 퇴원 2주 후 우측 이하선 부위의 종창과 통증을 주소로 이비인후과 외래를 재방문하였다. 환자는 38.2도의 발열과 오한이 동반되었고 이학적 검사상 양측 이하선의 종창 및 촉지 시 열감과 함께 동통성 경화가 느껴졌다. 양손 촉지 시 타액선관 입구를 통해 탁한 타액과 함께 공기가 나오는 것을 확인할 수 있었으며 이하선 부위와 경부 쪽을 눌렀을 때 염발음이 확인되었으나 흉부 청진상 호흡음은 정상이었다(Fig. 1). 혈액 검사상 백혈구 수치 11,500/mm³(호중구 75.4%), amylase 농도는 547 U/ml로 증가되어 있었으며 동맥혈 검사를 비롯한 그 밖의 임상 검사 소견은 정상이었다. 흉부 단순 방사선 촬영에서는 경부와 액와부에서 피하 기종과 함께 기종격동이 관찰되었다. 경부 전산화단층촬영을 시행했고, 양측 이하선 실질 내에서 공기 음영이 관찰되며 이하선 피막을 뚫고 경부 하부와 종격동까지 광범위하게 공기가 퍼져 있었지만, 농양이나 액체 저류는 보이지 않았다(Fig. 2). 반복적인 이하선 종창을 의심하여 환자의 과거력 및 병력을 재확인 하던 중 환자는 현재 소년원에 복역 중이며 최근 3개월간 유사 증상으로 의무실을 5회 방문한 병력이 있어 교도관 및 의무 담당자와 상의 후 동료를 통한 병력 확인을 의뢰하였고 환자가 수건을 입에 물고 바람을 내쉬면 상기 증상이 유발되어 작업을 쉴 수 있다고 동료들에 말한 사실을 확인하였다. 환자는 입원 후 예방적 항생제 치료와 통증 조절 등의 보존적 치료를 시작하였고 기종격동에 대해 비관으로 산소 5 L/min를 공급하며 집중 관찰하였다. 5일 간의 보존적 치료 후 증상 호전되었고, pneumoparotitis를 일으킨 원인에 대해 환자와 상의 후 신경 정신과에 의뢰되어 인지 행동 치료를 받고 경과 관찰 7개월 현재까지 재발 없이 생활 중이다.

고     찰

   급성으로 이하선 종창을 일으킬 수 있는 질환에는 종양, 바이러스와 세균 감염, 타석증 등이 있고 결체 조직 질환이나 간경변에 의해서도 생길 수 있다. 그 밖에 드문 원인으로 pneumoparotid가 있는데 이는 이하선관을 따라 이하선의 선조직으로 공기가 유입되어 생기게 된다. 정상적으로 이하선관의 구조는 입구부가 가장 좁고 점막으로 둘러 싸여있어서, 구강내압이 증가되면 늘어진 점막이 입구부를 막고 협근에 의해 이하선관이 더 꺾이게 되어 역류를 막을 수 있다. 하지만 협근의 기능 부전이나 개방성 이하선관과 같은 해부학적인 이상이 있거나 구강 내압이 정상 호흡 시보다 크게 증가하는 경우 이하선의 보호 기능을 이겨내고 공기가 역류할 수 있다.²⁾
   유리 세공업자나 관악기 연주자, 잠수부처럼 구강내압이 증가할 수 있는 위험이 있는 직업군에서 pneumoparotid가 생긴 경우가 보고되었고,^2,3,4,5) 이렇게 직업과 관련된 경우에는 증상을 유발하는 행태를 파악해서 교정하는 것이 필요하다.^1,5) 치과 치료⁷⁾나 폐기능 검사⁸⁾ 후에 발생하기도 하고 만성 폐쇄성 폐질환에서 기침을 심하게 하거나 기침을 참으려는 과정 중에 pneumoparotid를 일으킬 수 있다.
   문헌에 보고되고 있는 pneumoparotid 환자 대부분은 스스로 증상을 유발한 경우로 이차적인 이득을 목적으로 하거나 무의식적인 습관, 정신 신체 장애 등에 의해 유발될 수 있다고 하였고,^1,9) 특히 청소년기에 생기는 pneumoparotid는 정신과적인 문제일 수 있고 신경성 틱 장애(Nervous tic) 뮌하우젠증후군(Munchausen syndrome)과 관련이 있다고 보고되었다.¹⁰⁾ 청소년기에 학교에 가지 않거나 체벌을 피하기 위해 고의적으로 증상을 유발하기도 하고, 무의식적으로 뺨을 300회에서 400회까지 부풀리는 습관을 가진 사람에게서 발생한 경우도 보고되었다.^1,10) 스스로 증상을 유발한 경우는 대부분 만성적, 재발성으로 타액선관을 손상시켜 타액 저류를 일으키고 세균 감염이 되면서 이하선염이 발생한다.⁵⁾ 이런 경우 환자는 pneumoparotitis가 자기 자신에 의해 생긴다는 사실을 모르거나 고의적으로 방법과 의도를 숨기기 때문에 진단이 수개월에서 수년까지 늦어질 수 있다.¹⁾ 특히 이하선관을 통해 공기의 역류가 반복되거나 이하선관의 압력이 높을 경우 이하선의 선조직이 파열될 수 있다. 이때 공기가 심경부근막의 표층으로 이루어진 이하선 피막의 하악골 후면 결손부를 통해 인두 주위강으로 퍼져서 피하 기종을 일으킬 수 있고 더 진행하면 후인두강을 통해 기종격동이나 기흉이 생길 수도 있다.¹¹⁾
   본 증례의 환자도 이 같은 기전으로 피하 기종과 기종격동이 발생한 것으로 생각되어 pneumoparotitis를 염두에 두고 자세한 병력 청취를 시행하였다. 주로 작업 시에 반복적으로 이하선 종창이 왔고, 주위 동료들에게 수건을 입에 물고 바람을 내쉬면 작업을 쉴 수 있다는 말을 해 온 것을 확인할 수 있었고, 의무실 방문 전후 소년원 내부의 방 배정이나 작업실 이동 등 환자 신상의 변화가 있을 경우 상기 증상이 유발되는 것으로 확인되었다. 
   반복적으로 이하선염이 오는 경우는 드물지만 pneumoparotitis의 가능성을 생각해서 직업력과 이차적인 이득의 유무를 포함한 자세한 병력 청취가 필요하다. 특징적인 임상 양상은 이하선 부위의 연발음과 이하선관 입구로 공기 섞인 타액이 나오는 것이며 동통과 압통, 발적이 심해지면 이차적인 감염을 의심해 볼 수 있다.¹⁾ 대부분의 경우 전산화단층촬영으로 이하선 조직 내에 공기를 확인하여 진단할 수 있으며 하악골 단순촬영이나 초음파 검사도 도움이 되지만 민감도와 특이도가 떨어지는 것으로 알려져 있다.⁹⁾ 침샘 조영술로 이하선관과 선조직이 확장되어 있는 것을 확인할 수 있고 타석증을 감별할 수 있으나 급성 염증기에는 적합하지 않다. 또한 피하 기종이 동반되어 있으면 흉부 단순 촬영을 시행해서 기종격동이나 기흉이 있는지를 확인해야 한다.¹⁾ 바이러스 혈청 검사나 자가 항체 수치 등의 검사도 이하선 종창의 다른 원인들을 감별하기 위해서 필요하다.⁹⁾
   치료는 pneumoparotid를 일으킨 원인에 중점을 두어야 한다. 관악기 연주자나 유리 세공업자처럼 직업적 위험성이 있는 경우는 이하선관으로 공기 유입을 막을 수 있는 방법을 익혀야 한다. 관악기 연주 시에 볼을 수축하여 이하선관을 압박하는 경우는 거의 pneumoparotid가 생기지 않는다.^6,12) 스스로 증상을 유발한 경우는 습관 교정이나 정신과적인 문제에 대해 상담 치료가 병행되어야 한다. 본 증례의 경우도 환자에게 기종격동이나 기흉 등의 합병증으로 인해 치명적인 결과가 생길 수 있다는 점을 인지시키고 이차적인 이득의 기회를 막는 것으로 행동 수정을 시도했고 비정상적인 행위에 대해 정신과 상담을 했다. 일시적으로 생긴 경우는 안정, 수액 공급, 마사지 등의 보존적인 치료로 충분하며 항염증제와 함께 예방적으로 항생제를 사용할 수 있다. 하지만 반복적으로 발생하면 타액 저류를 유발해서 이하선염이 호발하고 심하면 피하 기종까지 생길 수 있으므로 수술적 치료를 고려해야 한다. 이하선관 결찰은 염증이 있을 경우 시행하면 이하선 농양이나 낭종을 유발할 수 있지만 정상적인 이하선에서 시행하면 선세포의 괴사를 일으켜 이하선을 퇴화시킨다. 구강내 절개로 간단히 시행될 수 있고 안면 신경 손상의 위험이 없으므로 이하선관 결찰을 우선적으로 시도하고 여의치 않으면 후에 이하선 절제술을 시행하게 된다.¹³⁾

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