교신저자：유영화, 420-717 경기도 부천시 원미구 소사동 2번지  가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
교신저자：전화：(032) 340-7058 · 전송：(032) 340-2674 · E-mail：yyhent@catholic.ac.kr

서     론

   타액선관내 유두종은 타액선의 분비관(excretory duct)에서 발생하는 양성 종양으로 주로 소타액선관(minor Salivary gland), 그 중에서도 구순(lip)에서 흔하게 발생을 한다고 알려져 있다.^1,2,3,4,5,6) 주타액선관(major salivary gland)인 이하선, 악하선, 설하선 등에서 발생하는 경우는 매우 드물며, 현재까지 국내에서는 설하선에 발생한 증례 1예만 보고된 바가 있다.⁷⁾ 타액선관내 유두종은 대부분 그 크기가 작아 수술 전 일반적인 방사선학적 검사나, 세침흡입조직검사로 진단이 매우 어려우며 수술적 완전 절제 후 병리조직학적 검사로 확진을 해야 한다.
   저자들은 최근 이하선에서 발생한 타액선관내 유두종 1예를 경험하여 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례 

   24세 여자 환자가 3년간 지속된 우측 이하선 미부의 무통성 종물을 주소로 내원하였다. 종물은 식사 전후의 크기 변화가 없었으며, 안면 신경 마비 증상은 보이지 않았다. 이학적 검사에서 우측 하악각 부위에 주변 조직과 유착 소견이 없는 1.5×1.5 cm 크기의 부드러운 종물이 촉진되었다.
   환자의 과거력 및 가족력에서 특이 사항은 없었으며, 일반 혈액검사, 소변검사, 단순흉부촬영검사 및 심전도 검사 등도 정상이었다. 경부 전산화 단층촬영검사상 우측 이하선 미부에 약 1.5×1.5 cm 크기의 경계가 비교적 명확한 종물이 관찰되었고 내부는 저음영을 보이나 주변부는 음영이 증가하는 낭성 종물의 소견을 보였다. 비정상적인 경부의 림프절 증대는 관찰되지 않았다(Fig. 1).
   수술은 전신마취하에 우측 전이개에서 시작하여 경부로 연장되는 변형된 Blair 절개를 이용하여 병변을 포함한 이하선 천엽 절제술을 시행하였다. 제거된 종물은 1.5×1.5×1.0 cm 크기의 경계가 비교적 분명하고 피막에 둘러싸인 난원형의 낭성 종물로 주변조직과의 유착이 없이 쉽게 박리되었으며 내부에는 점액성 물질로 채워져 있었다. 
   수술 후 시행한 병리조직검사에서 확장된 타액선 분비관 내부로 유두상 돌출(papillary projection) 소견이 보였으며, 그 부위는 원주형 상피세포가 한 층 또는 두 층으로 비교적 균일하게 배열되어 있었고 내부로 섬유혈관핵(fibrovascular core)이 관찰되었다. 핵의 비정형성이나 유사분열 수의 증가 등은 보이지 않았으며 주변의 이하선은 정상적인 타액선 조직이었다(Fig. 2). 추가로 p53, CEA, Ki-67에 대하여 면역조직화학 염색을 실시하여 p53과 CEA에 대하여는 음성반응을 보였고, Ki-67에 대한 양성 세포는 1% 이내로 관찰되었다(Fig. 3). 이상의 병리조직 소견으로 타액선관내 유두종으로 진단되었다.
   환자는 수술 후 7병일에 특별한 합병증 없이 퇴원하였으며, 9개월이 경과한 지금까지 국소재발소견 없이 외래 추적 관찰 중이다.

고     찰

   유두종은 상피세포로부터 생기는 양성종양으로 잘 알려져 있으며, 타액선관내 유두종은 관유두종(ductal papilloma)의 한 형태로 타액선 분비관의 상피층이 내부로 자라서 발생하는 매우 드문 종양이다.^1,3,9) 이는 주유즙 계통(major lactiferous system)에서 가장 많이 생기며, 타액기관 중에서는 구강협부점막, 구순, 구개 등의 소타액선에서는 비교적 흔하게 발생하나, 주타액선에서 발생하는 경우는 매우 드문 것으로 알려져 있다.^7,8)
   타액선관내 유두종은 임상적으로 통증없이 단일의 작은 덩어리 양상을 보이며, 아직 어떠한 검사 방법도 술전에 이 종양을 진단하는 데 도움이 된다고 보고되어 있지 않다.⁹⁾ 일반적으로 이하선 종양은 수술 전 세침흡입조직검사로 84%까지 종양의 종류의 진단에 도움을 줄 수 있으나^10,11) 타액선관내 유두종은 대부분 작고 낭성 변화되어 세침흡입조직검사를 시도하였을 때 내부의 점액성 물질이 흡인되고, 전형적인 유두상 세포가 흡인되지 않는 경우가 많아 진단에 크게 도움이 되지 않는다. 방사선학적 검사 역시 종양의 크기가 작고 발생된 증례가 드물며 타액선관내 유두종만의 전형적인 소견이 없어 진단이 어렵다. 전산화단층촬영에서 낭종형태가 아닌 고형종물로 보일 경우 자기공명영상촬영을 시행해 볼 수 있으며 T1 강조 영상에서 고신호 강도, T2 강조 영상에서 저신호 강도로 보일 수 있으나 실제로 이하선에서 발생하는 다른 종양과의 감별은 힘들다.⁹⁾ 또한 초음파와 ⁶⁷Ga과 ^99mTc pertechnate scintigraphy의 시행도 진단에 크게 도움을 주지는 못한다고 보고되고 있다.¹²⁾ 따라서 확진을 위해서는 수술적 완전 절제 후 검체를 통한 조직학적 검사가 필수적이다.^2,8,13) 본 증례 역시 하악각 부위에서 종양이 촉진되긴 하였으나 크기가 작고, 전산화단층촬영에서 낭성 종물 소견을 보여 술전 세침흡입조직검사를 시행하지 않았으며, 수술적 치료 후 병리조직검사로 타액선관내 유두종으로 확진되었다.
   병리조직학적 검사에서 이 종양은 타액선 분비관이 확장된 단일 낭종 구조이며 내부로 자라는 유두상 상피세포를 확인할 수 있다. 고배율로 관찰하였을 때, 유두상 상피세포는 단층 혹은 중층의 원주형(columnar) 또는 입방형(cuboidal) 상피층과 이를 지지하고 있는 섬유 혈관핵으로 이루어져 있다.^1,8) 조직학적으로 이는 유두상 낭선종(papillary cystadenoma), 유두상 타액선종(sialoadenoma papilliferum), 반전성 관내 유두종(inverted ductal papilloma), 타액선 소포세포암의 유두상 변이(papillary variants of acinic cell carcinoma), 타액선관 폐쇄(salivary duct blockage) 등과 감별진단이 필요하다.^1,3,7)
   최근까지 이하선에서 발생한 타액선관내 유두종은 7예에서 보고되었다.^{1,2,3,8,9,13,14)} 그 중 Nagao 등³⁾이 발표한 1예에서는 병리조직검사상 비정형적 세포가 분비관내로 미소침습(microinvasion)하는 양상을 보여 타액선관내 유두상 선암(intraductal papillary adenocarcinoma)으로 진단되어, 타액선관내 유두종이 유두상 선암(papillary adenocarcinoma)의 전암 병변임을 제시하였으나, 증례가 적어 아직까지 확실한 연관성은 밝혀지지 않았다. 본 증례는 관내 유두종에 합당한 조직학적 소견으로 다른 세포핵의 비정형성(atypia), 유사분열(mitoses) 및 미소침습 등이 없으며, p53, CEA, Ki-67에 대한 면역조직화학염색 반응에서도 악성소견은 보이지 않아 양성 타액선관내 유두종으로 진단되었다.
   치료로는 수술적으로 완전 절제가 원칙이며,^1,2) 보고된 모든 증례에서 추적관찰 시 재발은 발견되지 않아 절제 후의 예후는 좋은 것으로 알려지고 있다.⁹⁾
   본 증례 역시 수술 후 국소 재발의 소견은 없었으나, 아직 추적관찰 기간이 짧고 환자의 나이가 비교적 젊어 향후 재발이나 악성 종양으로의 변화 등도 항상 고려하여 추적관찰이 필요할 것으로 생각된다.
   결론적으로 타액선관내 유두종을 술전 검사로 진단하는 것은 어려우며, 유두상 선암으로의 전구병변 여부도 아직 확실하지 않은 상태이므로, 주타액선 종양의 감별진단 중 하나로 관내유두종에 대한 고려가 필요할 것으로 생각된다. 저자들은 최근 이하선에서 발생한 타액선관내 유두종 1예를 경험하여 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

1. Krogdahl AS, Svane-Knudsen V. Intraductal papilloma of the parotid gland in child. Histopathology 2002;41(1):83-5.

2. Choi G, Choi CS, Choi JS, Choi JO. Intraductal papilloma of parotid gland in a child. Otolaryngol Head Neck Surg 2001;125(3):280.

3. Nagao T, Sugano I, Matsuzaki O, Hara H, Kondo Y, Nagao K. Intraductal papillary tumors of the major salivary glands: Case reports of benign and malignant variants. Arch Pathol Lab Med 2000;124(2):291-5.

4. Whittaker JS, Turner EP. Papillary tumours of the minor salivary glands. J Clin Pathol 1976;29(9):795-805.

5. Tanimoto H, Kaneshiro T, Yonezawa K, Shimizu K, Otsuki N, Nibu K. Intraductal papilloma arising from Stensen's duct. J Otolaryngology 2005;34(6):432-3.

6. Abbey LM. Solitary intraductal papilloma of minor salivary glands. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1975;40(1):135-40.

7. Sung MW, Lee KJ, Roh JL, Ryu SH. Intraductal papilloma arising in the sublingual salivary gland. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2002;45(1):99-102.

8. King PH, Hill J. Intraduct papilloma of parotid gland. J Clin Pathol 1993;46(2):175-6.

9. Iguchi H, Yamane H, Nasako Y, Nishiura H, Nakamura A, Wakasa K. Intraductal papilloma in the parotid duct. Acta Otolaryngol 2002;122(3):314-7.

10. Zbaren P, Nuyens M, Loosli H, Stauffer E. Diagnostic accuracy of fine-needle aspiration cytology and frozen section in primary parotid carcinoma. Cancer 2004;100(9):1876-83.

11. Bartels S, Talbot JM, DiTomasso J, Everts EC, Andersen PE, Wax MK, et al. The relative value of fine-needle aspiration and imaging in the preoperative evaluation of parotid masses. Head Neck 2002;22(8):781-6.

12. Mirza S, Dutt SN, Irving RM, Jones EL. Intraductal papilloma of the submandubular gland. J Laryngol Otol 2000;114(6):481-3.

13. Alho OP, Kristo A, Loutonen J, Autio-Harmainen H. Intraductal papilloma as a cause of a parotid duct cyst. A case report. J Laryngol Otol 1996;110(3):277-8.

14. Brannon RB, Sciubba JJ, Giulani M. Ductal papillomas of salivary gland origin: A report of 19 cases and a review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2001;92(1):68-77.