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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 52(1); 2009 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2009;52(1): 93-97.
doi: https://doi.org/10.3342/kjorl-hns.2009.52.1.93
Two Cases of Spontaneous Cerebrospinal Fluid Rhinorrhea by Idiopathic Bony Defects.
Jun Young Heo, Sung Jae Youn, Soo Chan Park, Jung Soo Kim
1Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, School of Medicine, Kyungpook National University, Daegu, Korea. sookim@knu.ac.kr
2Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Daegu Fatima Hospital, Daegu, Korea.
특발성 골결손에 의한 자발성 뇌척수액 비루 2예
허준영1 · 윤성재1 · 박수찬2 · 김정수1
경북대학교 의과대학 이비인후과학교실1;대구 파티마병원 이비인후과2;
주제어: 뇌척수액 비루특발성 골결손내시경적 교정술.
ABSTRACT
Cerebrospinal fluid rhinorrhea can be caused by head trauma, brain or sinus surgery or neoplastic sinonasal disease. In addition, CSF rhinorrhea may develop spontaneously in some cases. We experienced two cases of spontaneous CSF rhinorrhea caused by idiopathic bony defect. The first case was a 47-year old female who complained of a persistent rhinorrhea for 2 months without surgical or traumatic history. The second case was a 40-year old female. Having no surgical or traumatic history, she also suffered from a persistent rhinorrhea for thirteen years. For diagnosis of CSF rhinorrhea, we carried out endoscopic examination, glucose test of rhinorrhea, computed tomograph, magnetic resonance imaging and (99m)Tc-DTPA cisternography. We found bony defect in the cribriform plate of the two cases. Patients were treated successfully with endoscopic approach. Leak sites were repaired with free graft materials. There has not been any recurrence or complications since the endoscopic closure.
Keywords: Cerebrospinal fluid (CSF) rhinorrheaIdiopathic bony defectEndoscopic repair

교신저자:김정수, 700-721 대구광역시 중구 삼덕동 2가 50  경북대학교 의과대학 이비인후과학교실
교신저자:전화:(053) 420-5785 · 전송:(053) 423-4524 · E-mail:sookim@knu.ac.kr

서     론


  
뇌척수액 비루의 원인은 외상성과 비외상성으로 나뉘며 외상성은 두부손상후와 의인성, 비외상성은 뇌척수압의 상승 유무에 따라 정상 뇌척수압과 고뇌척수압으로 세분화할 수 있다. 사고에 의한 경우가 약 80%를 차지하고 수술로 인한 경우는 약 16%, 자발성은 3
~4%로 보고되고 있다.1) 현재까지 우리나라에서는 내시경을 이용해 성공적으로 자발성 뇌척수액 비루를 교정한 사례가 1예 보고되어 있으나,2) 환자의 사례에 대한 자세한 기술은 없다. 최근 저자들은 특발성 사상판 골결손으로 인해 발생한 자발성 뇌척수액 비루 환자 2명을 진단하고 치료하였기에 보고하는 바이다.

증     례

증  례 1
  
47세 여자 환자가 2개월간의 지속적인 수양성 비루를 주소로 내원하였다. 과거력에서 두부 외상이나 뇌수술 및 비과 수술을 시행 받은 병력은 없었다. 후비루 및 기침 증상이 있었으며 고개를 숙이면 수양성 비루의 양이 증가하였다. 비내시경 검사에서 우측 비천정에서 중비갑개를 따라 유출되는 박동성 수양성 비루가 관찰되었다(Fig. 1A). 
   환자에게 소독튜브를 주어 비루를 모으게 한 후, 시행한 비루 검사에서 당이 40 mg/dL로 증가되어 있었다. 전산화단층촬영을 시행한 결과 우측 사상판 부위의 결손이 관찰되었다(Fig. 2). 이 후 두개내 자기공명영상을 시행하여, 뇌 기질 내에 특이 소견이나 뇌수막류(meningocele), 뇌류(encephalocele) 및 빈안장증후군(empty-sella syndrome) 등의 구조상 이상 소견이 없는 것을 확인하였다. 뇌척수액 비루의 유출 유무를 확인하기 위해
99mTc-DTPA를 이용한 뇌수조 조영술(cisternography)을 시행하였다. 그 결과 6시간까지의 영상에서는 뇌척수액 누출로 생각되는 추적자 활동성(tracer activity)이 관찰되지 않다가, 24시간 지연영상에서 뇌척수액 누출로 생각되는 추적자 활동성이 관찰되는 것을 볼 수 있었다(Fig. 3A). 이를 통하여 우측 사상판 결손으로 인한 뇌척수액 비루로 생각을 하고 전신마취하에 수술을 시행하기로 하였다.
   내시경을 이용한 비강내 접근법으로 우측 중비갑개의 최상측 부착 부위의 내측과 비중격 사이에 길이 30 mm, 너비 1
~2 mm 크기의 장방형 골결손 부위를 확인하였고, 수술 중 뇌척수액 유출 확인을 위해 강제 흡기하여 인위적으로 Valsalva법을 시행하는 것과 같은 조건을 만들어 뇌척수압을 올린 결과 박동성의 뇌척수액 비루를 확인할 수 있었다(Fig. 1B). 미리 준비해 둔 측두근막을 골결손 부위의 뇌경질막과 골부 사이에 끼워 넣고, 동측 하비갑개의 점막을 이용하여 보강하고 Greenplast®(Greencross, Seoul, Korea)를 뿌려주고 Gelfoam®(Upjohn, kalamazoo, MI, USA)으로 보충한 후 Merocel®(Medtronic Xomed, Jacksonville, FL, USA)을 이용하여 이식물을 고정하였다. 수술 후 절대안정을 취했으며 기침, 재채기 등을 피하게 하고 설사제(laxative)를 이용하여 변비를 예방하였으며 요추천자는 시행하지 않았다. 술 후 박동성의 이명이나 두통, 균형장애 등의 합병증은 나타나지 않았으며, 술 후 2일만에 Merocel®을 제거하였다. 수술 후 4일만에 퇴원하여 별다른 문제없이 22개월째 추적관찰 중이다.

증  례 2 
   세균성 뇌수막염으로 1개월 전 입원 치료를 받은 병력이 있는 40세 여자 환자로 13년간 좌측의 지속적인 수양성 비루 및 후비루를 주소로 내원하였다. 환자는 고개를 들면 후비루가 있고, 고개를 숙이면 맑은 수양성 비루가 다량 쏟아져 나와 일상생활에도 많은 불편함을 호소하고 있었다. 이러한 증상으로 개인의원에서는 알레르기 비염 진단하에 지속적인 약물 치료를 하여도 증상의 호전은 전혀 없었다.
   비내시경 검사에서 좌측 비천정에서 중비갑개를 따라 유출되는 박동성의 수양성 비루를 관찰할 수 있었고(Fig. 5A), 과거 두부외상과 뇌수술 및 코수술의 병력이 없는 것으로 미루어 보아 자발성 뇌척수액 비루를 의심할 수 있었다. 같은 방법으로 비루의 당 성분을 검사하고 전산화단층촬영을 시행하였으나, 비내시경 검사에서 뇌막류나 뇌류를 의심할 만한 소견이 보이지 않아 자기공명영상을 촬영하지 않았다. 비루 검사에서 당이 39 mg/dL로 나타났고, 전산화단층촬영에서 좌측 사상판의 외측 판에서 골부 결손을 관찰할 수 있었다(Fig. 4). 이후 뇌척수액 누출여부를 확인하기 위하여
99mTc-DTPA를 이용한 뇌수조 조영술을 시행하였고 그 결과 6시간 영상까지는 특이 소견을 보이지 않다가, 24시간 지연영상에서 뇌척수액의 누출로 생각되는 추적자 활동성을 관찰할 수 있었다(Fig. 3B). 위 사실을 종합하여 좌측 사상판의 외측 판 결손에 의한 뇌척수액 비루로 결론을 내리고 전신마취하에 수술을 시행하기로 하였다.
   내시경을 이용한 비강내 접근법으로 좌측 중비갑개의 최상측 부착 부위의 내측과 비중격 사이에 길이 5 mm, 너비 5 mm 크기의 골결손 부위를 확인하였다. Valsalva법을 시행하는 것과 같은 조건을 만든 후에 박동성의 뇌척수액 비루를 확인하였으며(Fig. 5B), 미리 준비해 둔 측두근막을 뇌경질막과 골부 사이로 끼워 넣어 결손 부위를 충분히 덮고 동측의 중비갑개에서 준비한 골조각으로 골결손 부위를 메워주었다. 역시 동측 중비갑개에서 채취한 점막을 이용하여 다시 보강한 후 섬유교를 뿌려주고 Gelfoam
®로 보충하였다. 이후 Merocel®로 이식물을 고정하였다. 술 후 2일째 Merocel®을 제거하였으며, 환자는 수술 후 7일만에 퇴원하여 별다른 합병증 없이 7개월째 추적관찰 중이다(Fig. 5C).

 

고     찰

   뇌척수액 비루의 유출 부위는 전두동, 사상판 혹은 사골동와, 접형동 등이 있을 수 있으며, 특히 사상판은 사골동와에 비하여 하부에 위치하고 두꺼우나 후각신경에 의해 여러 개의 열공이 존재하며 경막이 매우 밀착되어 있어 골손상이 있을 때 뇌척수액 비루가 생길 가능성이 높다. 뇌척수액 비루의 원인은 외상에 의한 경우가 많으나 본 증례에서와 같이 특별한 외상이나 수술의 병력이 없어도 사상판에 결손 부위가 특발성으로 나타날 수 있다는 것을 확인하였다. 국내에 보고되어 있는 자발성 뇌척수액 비루 1예의 경우에는 본 증례와 같이 특발성으로 존재하는 사상판 결손을 내시경을 이용하여 성공적으로 교정하였는데 수술 과정에 대한 세부적인 내용의 언급은 없다.2)
   자발성 뇌척수액 비루는 뇌척수압 상승 유무에 따라 정상 뇌척수압성 뇌척수액 비루와 고뇌척수압성 뇌척수액 비루로 나눌 수 있다. 고뇌압성 뇌척수액 비루에서는 방사선학적 소견상 거미막 오목(arachnoid pit), 빈안장 증후군(empty sella syndrome), 뇌류(encephalocele), 뇌막류(meningocele), 경막확장증(dural ectasia) 등이 나타나기 쉽다고 알려져 있으나3) 첫 번째 증례의 전산화단층촬영상 및 자기공명영상에서는 이러한 소견이 보이지 않았으며, 두 번째 증례에서도 전산화단층촬영 및 내시경 소견에서 거미막 오목이나 뇌류, 뇌막류 등의 소견이 관찰되지 않아 자기공명영상은 촬영하지 않았다. 뇌척수액 천자에서도 두 환자의 경우 모두 정상 뇌척수압을 나타내어 정상 뇌척수압성 뇌척수액 비루로 분류할 수 있었다.
   뇌척수액 비루의 합병증은 두개내 합병증, 안구 합병증, 2차 감염 등의 합병증이 생길 수 있다. 이러한 합병증이 생기면 치명적인 경우가 많아, 진단 즉시 치료를 요한다. 지속적인 뇌척수액 비루를 호소하는 환자에서 뇌수막염에 이환될 확률은 19%로 알려져 있다. 하지만 이러한 뇌수막염의 위험성은 내시경을 이용한 수술적 교정으로 현저히 감소한다고 알려져 있다.4) 본 증례에서도 두 번째 환자의 경우 특발성 골결손으로 인한 거미막밑 공간의 노출로 비강내의 감염원이 상행성 감염을 일으켜 세균성 뇌막염이 발생하였을 것으로 추정할 수 있었다.
   뇌척수액 비루의 증상은 맑고 비점액성이면서 지속적 또는 간헐적인 비루가 존재하며 두개내압이 증가할 때 즉 기침, 재채기를 하거나 또는 고개를 앞으로 숙일 때 비루의 양이 증가하는 경우가 많고 위치에 따라 후비루가 나타나는 경우도 있다. 뇌척수액 비루의 진단은 자세한 병력청취를 바탕으로 해야 하며 의심되는 비루의 화학 검사에서 당의 측정치가 30 mg/dL 이상일 때 의심할 수 있으나 비출혈에 의한 위양성, 뇌척수액의 낮은 당수치로 인한 위음성의 가능성이 높다. 전기면역영동을 통해 β2-transferrin을 측정하면 보다 정확하게 확인할 수 있다. 수술 전 치료방침을 위해 뇌척수액 유출 위치를 찾는 것이 중요한데 유출 위치를 찾기 위해서 과거에는 methylene blue, indigocarmine, toluidine blue 등의 색소를 지주막하로 주입하는 방법을 사용하였으나 합병증에 의한 사망률 증가로 인하여 사용하지 않게 되었다. 또한 전산화단층촬영, 비내시경에서 유출 부위를 찾지 못한 경우 fluorescein dye를 intrathecal injection하여 유출 부위를 찾는 방법이 있으나 후궁반장(opisthotonus)이나 경련중첩증(status epilepticus) 등 심각한 신경학적 합병증을 유발할 가능성이 있다. 최근에는
99mTc-DTPA, 111In-DTPA 등의 방사선 동위원소를 이용한 뇌수조 조영술과 metrizamide 전산화단층촬영 뇌수조 조영술이 유출 부위를 진단하는 데 사용되고 있다. 본원의 여건상 증례들에서는 99mTc-DTPA를 이용한 뇌수조 조영술을 시행하였고, 6시간 조기영상에서는 뇌척수액이 유출되는 소견을 관찰할 수 없었으나 24시간 지연영상에서 추적자 활동성에서 뇌척수액이 유출되는 소견을 보여 뇌척수액 비루를 진단할 수 있었다. 
   수술적 치료의 방법으로 두개내 접근법과 두개외 접근법으로 구분되며 두개내 접근법은 손상된 경막을 직접 볼 수 있으며 동반된 주위 손상을 치료하는데 용이하며 복합유출 부위도 치료 가능하지만 이환율과 사망률이 높고 후각소실이 많은 단점이 있다. 두개외 접근법은 비내접근법, 골성형적 전두동 수술법, 비외사골동 수술법, 경비종격 접형동 수술법 등이 있으며 두개내 수술에 비해 안전하고 이환율이 낮으며 후각소실이 적다.5,6) 근래에는 뇌척수액 비루의 치료에 비내시경을 이용하는 경우가 많은데 이 방법은 수술시야가 광범위하고, 밝고 확대된 상을 통하여 수술시야가 명확하여 유출 부위를 정확히 확인할 수 있고, 손상 부위가 크지 않은 경우 이식물을 정확한 위치에 놓아 재건할 수 있으며 추적관찰이 용이한 장점이 있다.7) 결손을 재건하는 방법으로는 점막연골막(mucoperichondrium) 혹은 점막골막(mucoperiosteum)을 이용한 줄기피판법과 점막, 지방, 근육, 근막, 골조각 등을 이용한 유리이식법이 있다. 초기에는 비중격 점막 피판이나 중비갑개의 골점막골막 피판(osteomucoperiosteal flap)을 이용하였다. 하지만 유리이식법이 비교적 간단하며, 수술 후 재발이 적고, 비강의 기능을 보존하는 데 좋은 것으로 알려져 있다.8,9) Wigand 등이 처음으로 유리이식법을 사용하였는데, 이후 Burn 과 Marks 등은 중비갑개의 점막을 유리이식하여 각각 83%와 94%에서 뇌척수액 비루 교정에 성공하였다.10,11) 또한 Lanza 등은 1996년 연골막점막과 골막점막 유리이식법으로 89%의 수술성공률을 얻었으나 줄기피판을 이용한 수술법에서는 단지 9%의 성공률을 보여 내시경적 뇌척수액 비루 교정에서는 유리이식법이 더 선호되었다.12) 본원의 두 증례의 경우에서도 모두 유리이식법을 사용하였는데 첫 번째 증례에서는 결손 부위가 좁고 긴 형태여서 골조각을 보충하지 못하고 측두근막과 점막으로 결손 부위를 메워주었으나 두 번째 증례의 경우 골결손 부위가 넓어 중비갑개의 골조각으로 결손 부위를 메워줄 수가 있었다. 유리 피판으로 사용되는 이식물은 골결손부의 위에 두는 방법(inlay)과 아래에 두는 방법(onlay)이 있는데, 이에 따른 수술 결과에 차이는 없는 것으로 나타났으며,13) 본 증례에서는 이식물을 골결손 부위에 두는 방법을 택하였다. Hegazy 등의 보고에 따르면 비강접근법에 의한 내시경적 교정술은 일차 수술로써 90%의 성공률을 보였으며, 이차 수술에서는 97%의 수술 성공률을 얻었다.13) 그리고 성공적인 수술 후 2년간 재발이 없을 경우에는 이후 재발할 확률이 거의 없는 것으로 알려져 있다.14) 
   수술적 치료 후에는 흔히 뇌압상승의 징후를 볼 수 있는데, 두통이 74.6%, 박동성 이명이 37.5%, 균형장애가 31%에서 나타날 수 있다. 이러한 증상들은 물론 감별 진단해야 할 질환들이 많이 있지만 술 후의 뇌척수압 상승에 따른 증상으로 생각된다.15) 수술 후 합병증으로는 뇌막염(0.3%), 뇌농양(0.9%), 지주막하 혈종(0.3%), 후각장애(0.6%), 두통(0.3%) 등이 있다.13)
   본 증례에서는 지속적인 비루 증상 그리고 이차 감염으로 인한 뇌수막염의 병력이 있는 환자에서 비루검사와 수술 전 전산화단층촬영, 자기공명영상,
99mTc-DTPA를 이용한 뇌수조 조영술로 사상판 결손에 의한 뇌척수액 비루를 진단하고 비내접근법으로 근막과 골점막을 이용한 유리이식법으로 뇌척수액 비루를 성공적으로 교정하였다.
   자발성 뇌척수액 비루는 매우 드문 질환이다. 하지만 두부 외상이나 뇌수술 및 비과 수술의 병력이 없는 경우 그리고 정상 뇌척수압의 경우에서도 뇌척수액 비루가 나타날 수 있으므로, 약물에 반응하지 않은 지속적인 수양성 비루 또는 후비루를 호소하는 환자의 경우 반드시 고려해보아야 할 원인으로 사료된다.


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