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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1998;41(6): 804-808. |
| Three Cases of Fungal Sinusitis with Orbital Complication. |
| In Hee Moon, Sang Pil Yoon, Hee Sub Jung, Chin Soon Chang |
| Department of Otolaryngology, Seoul Paik Hospital, College of Medicine, Inje University, Seoul, Korea. |
| 안와 합병증을 동반한 진균성 부비동염 3례 |
| 문인희 · 윤상필 · 정희섭 · 장진순 |
| 인제대학교 의과대학 서울백병원 이비인후과교실 |
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| 주제어:
진균성 부비동염ㆍ안와 합병증. |
| ABSTRACT |
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The most commonly involves observed in the fungal infection of sinus is the maxillary sinus, followed by ethmoid sinus.
On the other hand, sphenoid sinus is only occasionally affected. In the sphenoidal fungal sinusitis, however, its complication may cause fatal outcome when the adjacent vital structures are involveed. The orbital involvement of invasive fungal sinusitis has been rarely reported, which may occur via the direct spread of invasive disease or through the communicating veins despite intact sinus walls.
The invasive fungal sinusitis needs aggressive therapy, including endoscopic sinus surgery. But, when there is evidence of spread to the adjacent structure, adjuvant antifungal chemotherapy can be used. We recently experienced three cases of fungal sinusitis with orbital complication.
The first case was limited to the left sphenoid sinus and treated with surgery. Adjuvant antifungal chemotherapy was tried but discontinued due to poor general condition. The other two cases involved the ethmoid and sphenoid sinus have been treated with surgery and adequate antifungal chemotherapy. The orbital complication in the first case was improved, but the patient died after 3 months due to poor gerneral condition. In the other two cases, patients completely recovered from fungal sinusitis and the orbital complication. |
| Keywords:
Fungal sinusitisㆍOrbital complication |
서론
진균성 부비동염은 비교적 흔하지 않으나, 그 중 국균(Aspergillus)이 가장 흔한 균주인데 그 외에도 모균(Mucor), 캔디다, 히스토플라즈마, 콕시디오이데스 등도 원인이 될 수 있다.1) 이러한 진균성 부비동염은 상악동을 가장 잘 침범하며, 사골동, 전두동, 접형동의 순서로 감염되는데,1) 이 중 특히 접형동에만 국한된 국균증의 경우는 문헌상으로 1995년까지 전세계적으로 34례가 보고되어 있으며2) 우리 나라에서는 2례만이 보고되고 있다.3) 이의 합병증으로는 만성 부비동에서와 마찬가지로 안와합병증과 두개내합병증 등5)이 있는데, 이러한 합병증들은 흔하지 않은 것으로 되어 있다.
본 저자들은 1995년 12월부터 1996년 7월까지 안증상을 주소로 본원에 내원하여 진균성 부비동염으로 진단 받고 수술적 치료 및 항진균제의 투여를 받은 3례를 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
증례
증례 1：
74세 여자환자로 약 1년 전부터 당뇨병과 고혈압이 인지되었으나 약국에서 간헐적 투약만 받고 지내던 중 내원 4개월 전부터 좌측 두통과 안통으로 개인 병원과 침술원 등을 방문하였으나 증상의 호전은 없었으며, 내원 3개월 전부터는 갑작스런 실명과 안근마비, 안검하수와 안면감각이상 등이 발생하여 지방의 종합병원에 입원함. 이 때 시행한 MRI상 좌측 접형동내의 진균성 부비동염 의심하에 부비동 내시경수술을 예정하고 기다리던 중 갑자기 의식 수준이 떨어져서 중환자실 치료를 받았으나 수축기혈압이 40 mmHg이하로 떨어져 가망없는 퇴원함. 그러나, 퇴원 3일 후 의식이 회복되고 전신 상태가 다소 호전되었으나 두통과 안통 등의 증상은 회복되지 않아 본원 신경외과 외래통해서 입원함. 이때 실시한 이학적 검사상 의식 수준은 명료한 상태였으며, 좌측 눈은 안검하수 상태(Fig. 1A)이었고, 안구의 움직임은 없었으며 동공은 좌측은 4 mm로 대광반사에 반응하지 않았고 시력은 광감응이 되지 않았음. 좌측 비강소견상 점액성 비루가 접형동 개구부에서 나오는 것 외에는 특이 소견 없음. 근력은 사지 모두 grade IV 정도였으나 일어나 앉지 못할 정도로 전신 상태는 좋지 않았음. 외부 병원에서 실시한 자기공명영상 소견상 좌측 안와첨부와 해면정맥동을 침범한 저 신호강도영상을 T1 강조영상에 보이고 있으며 T2 강조영상에서도 더 낮은 신호 강도 영상을 보여 좌측 접형동에 발생한 진균성 부비동염 및 해면정맥동염으로 추정되는 소견을 보임(Fig. 2).
내원 4일째 이비인후과 협진 의뢰 후 진균성 부비동염 의심하에 내원 5일째 내시경을 이용한 부비동 비내수술을 시행함. 내시경하에 접형동절제술을 시행받던 중 농성 비루와 1×1.5 cm의 황색균구를 확인 할 수 있었음. 수술후 1일과 2일째 까지 6시간에 걸쳐 Amphotericin B 10 mg을 각각 투여함. 그러나, 술후 3일째는 투여중 고열과 심한 근육통이 발생하여 중단함. 이때부터 안구 운동이 서서히 회복되어 사흘째 안검 하수가 1/3정도 회복되고 좌우 운동도 약간 가능하게 되었으며 나흘째는 좌우 운동도 거의 정상화되고 상하 운동도 약간 회복됨. 술후 8일째 병리 조직학적 검사및 Gomori-Methenamine silver staining상 예각의 격막을 가진 균사를 보여 국균증(Aspergillosis)으로 진단됨(Fig. 3). 술후 13일째 두통과 안통은 없어졌으며 좌측 안구의 운동은 완전히 정상화되었고 안검하수도 거의 회복됨(Fig. 1B). 그러나 14일째 이후 고열이 지속되고 혈당 조절이 되지 않아서 중환자실로 옮겨진 후 폐렴, 폐부종, 호흡부전의 의심하에 내과로 전과됨. 전과 후 폐국균증, 패혈증, 폐부종 의심하에 itraconazole 등의 치료를 하였으나 효과를 거두지 못하고 수술후 약 두달째 자의퇴원하여 5일만에 사망.
증례 2：
54세 남자환자로 내원 6년 전부터 모 종합병원에서 간경화와 다음해 동병원에서 당뇨병으로 진단받은 후 외래 통원치료 받던 중 내원 1주전 지붕에서 떨어져 좌측 경골의 골절로 개인정형외과에서 입원치료 받던 중 입원 3일 후부터 갑자기 고열과 심한 두통이 발생하여 준종합병원에서 2일간 입원 치료하였으나 증상의 회복은 없었고 좌측 안검하수와 시력 감소를 보여 본원 내과로 전원됨. 전원시 이학적 소견상 의식은 명료했으며, 좌측눈은 안검하수와 경미한 안검 부종이 있었으며 시력은 광감응이 안되었음. 안근마비와 함께 대광반사는 지연되어 있었고 결막하부종이 관찰되었으며 동공은 산대되고 고정되었음(Fig. 4A). 복부는 복수로인해 약간 팽창되어 있었으며 좌측 비강 소견상 상비도와 중비도에 점액성 비루가 있는 것 이외에는 특이 소견 없었음. 자기공명영상 소견상 T1과 T2 강조 영상에서 사골동과 접형동에 낮은 신호 강도를 보이고 있었으며 안구후 지방에 균질하지않은 신호 강도를 보였음(Fig. 5). 입원 2일째 실시한 결막하 삼출물의 배양검사상 모균증(mucormycosis) 의심하에 이비인후과 협진 의뢰 후 부비동 전산화단층촬영 실시 하고 진균성 부비동염 의심하에 Amphotericin B 정맥투여 시작함. 입원 6일째 내시경을 이용한 좌측 전부비동수술을 시행함. 부비동 내에 균구는 보이지 않았으나 중비갑개 후반부와 후사골동 점막의 괴사가 관찰되었음. 입원 2일째부터 7일째까지 Amphotericin B 를 1.0 mg/kg/day로 7일간 사용한 후 0.5 mg/kg /day로 32일간 사용하였고, 그 후 입원 64일 퇴원시까지 0.25 mg/kg/day로 투여함. 입원 9일째 결막하 부종은 감소되었으나 나머지의 증상의 회복은 없었음. 입원 40일째 이후 안검하수가 부분적으로 회복되기 시작하여 입원 2개월째 퇴원하였으며 외래 추적관찰 약 한달째 안검하수상태는 완전히 회복되고 안근마비도 회복되었으며 부비동수술 부위도 완전히 회복되었으나 시력의 회복은 없었음(Fig. 4B).
증례 3：
60세 남자환자로 10년전 당뇨병으로 진단 받은 후 현재까지 조절중이었으며, 폐결핵으로 내원 2년전 1년간 투약받았음. 내원 3개월전 건널목을 건너다 2.5톤트럭에 교통사고 당해 오른쪽 8, 9, 10번째 늑골 골절과 혈흉, 흉추의 압박 골절, 척추강직과 추간판 탈출증의 진단하에 지방의 모 병원에서 흉관삽입술과 물리치료 등의 보존적 치료를 받던 도중, 수상 2개월 후 양측 하지로의 방사통을 동반한 요통이 발생하여 내원 14일전 광범위한 감압술과 추간공절개술, 추간판 절제술(제 3-4 번째 요추간판, 제 4-5 번째 요추간판)과 후외측 고정술 실시함. 내원 20일 전 우측 눈의 부종 및 시력소실, 두통과 수술 부위에 장액성 분비물이 있어 큰 병원 권유받고 응급실 통해 본원 정형외과로 입원함. 입원시 이학적 검사소견상 의식은 명료한 상태였고 우측 눈은 안검하수 상태로 결막하 부종과 안구의 움직임은 없었으며 동공은 고정되어 산대된 상태였으며 시력은 광감응 안됨. 우측 비강 내시경 소견상 우측 접형동 개구부에 농성 비루 및 접형동 자연구를 통해 균구가 관찰되었음. 안구 자기공명영상 소견상 T1과 T2 강조 영상에서 안와 첨부의 낮은 신호 강도와 사골동 내측의 균일하지 않은 신호 강도를 보여 진균성 부비동염의 소견을 보임(Fig. 6). 내원 2일째 혈당조절과 Amphotericin B의 정맥 요법 등의 치료를 위해 내과로 전과됨. 내원 2일째 본과에 협진 의뢰를 받은 후 내원 4일째 내시경하에 우측 전부비동수술을 실시함. 수술 소견상 우측 후사골동에 농과 점막의 부종 등이 관찰되었으며, 접형동 입구 확장 후 횐색을 띤 3×3 mm3의 균구가 관찰되어 제거함. 병리학 보고상 예각과 격막을 가진 비침윤성 국균증으로 진단받음. 수술일부터 술후 6일째까지 5 mg내지 10 mg 증량시켜 Amphotericin B 정맥투여요법을 1 mg/kg/day로 24일간 시행함.
두통 및 안와합병증중 안와주위 부종과 안검하수는 회복되었으나 안근마비, 실명 등의 회복은 없었음. 전신 상태가 회복되고 본인이 원하여 술후 60일째 연고지 관계로 지방의 모 병원으로 전원됨.
고찰
진균성 부비동염의 첫 증례보고는 1791년에 Plaignaud에 의해 이루어졌으며 점차 그 빈도가 증가하고 있다. 이러한 빈도의 증가는 당뇨, 항암요법의 사용, 부신피질 호르몬 제제의 사용, 장기이식, 악성종양 등의 선행 질환의 증가 뿐만이 아니라 진단 기술의 발달 등에 의해 정상인에서도 진균성 부비동염이 발견되는 경우가 증가하였고,6) Stammberger는 진균성 부비동염이 만성 부비동염의 10%까지 이른다고 보고하였다.
진균성 부비동염의 증상은 주로 콧물, 코막힘, 두통, 안구 후방의 통증 등이 가장 흔한 증상이나 최근 첫 증상으로 복시, 시력장애, 안검하수, 안근마비 등의 안와합병증을 보이는 보고가 점차 증가하고 있다.6)7) 안와합병증은 주위 부비동내의 급성염증에 의한 직접적인 전파나 안구주위정맥의 역류성 전파의 두가지 경로를 통해 이루어지며, 안와주위봉와직염과 안와봉와직염, 골막하농양, 안와농양, 해면 정맥동염, 안와첨증후군, 상안와열증후군 등으로 구분될 수 있다.11)
특히 한쪽 눈의 실명은 대개 안와나 시신경공의 국균증(aspergillosis)에 의해서 주로 일어난다.7) 본 증례 모두에서 후사골동과 접형동내에 진균성 부비동염을 의심할 수 있는 소견들이 있었으며, 제3, 4, 6뇌신경을 침범하여 완전 안근마비와 안검하수 상태였으며 동공은 고정되고 산대되는 안와첨증후군을 보여주고 있으며 증례 1에서는 좌측 접형동에 국한된 경우로서 제5뇌신경의 감각 영역의 이상, 실명 등을 보이는 상안와열증후군을 함께 보여주고 있었다.
진균성 부비동염은 임상적으로 알레르기형, 비침윤형, 침윤형, 전격형으로 분류 될 수 있다.8) 알레르기형은 주위 조직으로의 침윤이 없으면서 천식, 재발성 부비동염, 비용종등의 증상을 가지고 있으며, 치료로는 일차적으로 수술적 치료 이후에 국소 스테로이드 요법과 전신적 스테로이드 요법 및 항생제를 병용하는 치료를 할 수 있다. 비침윤형 진균성 부비동염은 일측성비폐색, 통증 없는 압박감, 두통 등의 증상을 보이며 이의 치료는 균구의 수술적 제거와 배출만으로 가능하다. 그러나, 침윤형과 전격형인 경우는 대개 면역 저하된 환자에서 발생하며 주위 조직으로 침윤하는 특징을 가지고 있으며,8) 이의 치료로는 일차적으로 수술적 치료와 함께 amphotericin B, itraconazole, fluconazole 등의 항진균 약제의 정맥투여가 이용될 수 있다.9)10)
자기공명영상에서는 T1 강조영상에서 낮은 신호 강도를 가지고 T2 강조영상에서 더 낮은 신호 강도를 보인다. 본 증례 1에서는 이런 일반적인 진균증과 일치하는 소견과 안와첨과 해면정맥동으로의 전파를 의심해 볼 수 있는 소견 이었고 증례 2는 후사골동과 접형동에서 낮은 신호 강도를 보이며, 안구후지방에 균질하지 않은 신호강도를 보였고(Fig. 5), 이는 안와 봉와직염을 의심해 볼 수 있는 소견이었다. 증례 3은 T2 강조 영상에서 후사골동에서 높은 신호 강도를 가지는 만성부비동염의 소견과 우측안구의 돌출소견, 안구후지방의 높은신호강도로 안와봉와직염을 의심할 수 있는 소견을 보이고 있었다(Fig. 6).
치료는 일차적으로 수술에 의해 감염된 부비동의 균구의 제거와 환기와 배출이 가장 중요하며 침윤성과 전격형인 경우에 Amphotercin B 정맥요법이 사용된다.7) 그러나, 수술과 Amphotericin B를 병용한 치료에도 불구하고 두개내 침윤 등에 의해 높은 치사율을 보인다.12)
REFERENCES
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3) Min YG, Kim HS, Kang MK, Han MH. Aspergillus sinusitis: Clinical aspects and treatment outcomes. Otolaryngol H N surg 1996;115:49-52.
4) Rowe-Jones JM, Moore-Gillon V. Destructive Noninvasive Paranasal Sinus Aspergillosis: Component of a Spectrum of Disease. J Otolaryngol;1994. p.92-6.
5) Heier JS, Gardner TA, McGuire KA, Walton WT, Stock J. Proptosis as the Initial Presentation of Fungal Sinusitis in Immunocompetent Patients. Ophthalmology 1995;102:713-7.
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10) Dooley DP, Hollsten DA, Grimes SR, Mass J jr. Indolent Orbital Apex Syndrome Caused by Occult Mucormycosis. J Clin Neuroophthalmol 1992;12:245-9.
11) Rowe-Jones JM, Freedman AR. Adjuvant Itraconazole in the Treatment of Destructive Sphenoid Aspergillosis. Rhinology 1994;32:203-7.
12) El-sayed Y, al-Muhaimeid H. Acute visual loss in association with sinusitis. J Laryngol Otol 1993;107:840-2.
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