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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1999;42(7): 903-906. |
| Intraoperative HistoacrylR Injection of Glomus Tympanicum Tumor. |
| Jin Soo Kim, Jeong Kyu Kim, Sang Heun Lee, Tae Hwan Cho |
| Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, College of Medicine, Kyoungpook National University, Taegu, Korea. leeshu@kyungpook.ac.kr |
| Histoacryl<sup>®</sup> 주입으로 치료한 고실사구종 1예 |
| 김진수 · 김정규 · 이상흔 · 조태환 |
| 경북대학교 의과대학 이비인후과학교실 |
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| 주제어:
고실사구종ㆍHistoacryl<ㆍsup>ㆍ®ㆍ<ㆍ/sup>ㆍ. |
| ABSTRACT |
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The therapeutic options for glomus tumor management are either palliative (ie, radiation, embolization or a combination) or definitive (ie, surgery or combinations of surgery-radiation, radiation-surgery or embolization-surgery). Of these, surgical excision is the standard treatment modality for glomus tympanicum tumors. As glomus tympanicum tumor has highly vascular nature, profuse hemorrhage may be intermittently induced during its removal.
Preoperative embolization is used frequently to reduce intraoperative bleeding. We report a case of glomus tympanicum tumor which was removed completely with the help of direct inject of HistoacrylR into the mass during the operation. This method allows almost bloodless ablation of the entire tumor. |
| Keywords:
Glomus tympanicumㆍHistoacryl |
서론
고실사구종은 중이내에서 천천히 성장하는 양성종양으로 1945년 Rosenwasser1)에 의해 처음 보고된 이래 그동안 문헌적으로 여러 보고가 있었고2)3)4) 국내에서도 소수예에서 수술로 치료한 증례를 보고하였는데 2예5)6)에서 술 중 출혈 경험을 보고하였고 1예7)에서는 술 전 동맥색전술을 시행하여 비교적 적은 출혈을 보고하였다.
고실사구종의 치료는 크게 수술요법과 방사선 치료로 나뉠 수 있다. 수술은 완치할 수 있는 가장 표준화된 치료법이고 병변이 크거나 수술로 완전히 제거가 불가능한 경우에는 방사선 치료를 단독 혹은 병합하여 시행한다. 고실사구종은 중이내의 갑각 주위에 있는 부신경에서 유래한 매우 혈관이 풍부한 종양이기 때문에 술 중 다량의 출혈을 동반할 수 있어 이에 대한 주의를 요한다.
저자들은 술전에 시행한 혈관조영술에서 영양혈관이 분명하지 않고 방사선학적 소견에서 고실과 유양동에 광범위한 음영을 가진 고실사구종을 술 중, 직접 종양내에 전색물질인 Histoacryl(r)을 주입하여 종양을 완전히 제거하여 좋은 수술결과를 얻었기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
증례
47세 여자환자로 2년간 좌측에 지속되고 진행되는 고음양상의 이명과 두통으로 이차 의료기관을 방문하여 고실사구종 의심 하에 본원으로 전원 되었다. 이충만감, 현훈, 애성, 흡인이나, 연하곤란 등의 중추신경 증상은 없었다.
이학적 소견상 좌측 고막은 전반적으로 암적색이며 약간 외측으로 융기된 듯하였고, 추골병은 관찰할 수 있었으며 염증소견은 없었다. 고막은 박동성이 아니었으며 Brown 징후는 음성이었다.
청력 검사상 우측은 정상, 좌측은 순음청력검사상 35데시벨(dB), 기골도 전도차가 약 20 dB의 전음성 난청이었다.
측두골의 전산화 단층 촬영상 중이강과 유양동내에 연부조직 음영으로 가득 차 있는 양상이었으나 유양봉소가 파괴되지 않고 유양동이 경화되지 않은 소견을 보이고 있었으며 경정맥와 경정맥구나 경동정맥능(jugulocarotid crest)의 골파괴 소견은 관찰되지 않았다(Fig. 1).
자기공명영상의 T1강조영상에서는 중이강과 유양동이 공히 중간정도의 신호강도를 나타내었고 T2강조영상에서는 고신호강도를 나타내나 T1강조영상에서 Gd-DTPA조영제를 투입 후에는 중이강 내에서만 조영증강 소견을 나타내고 있는 것을 관찰할 수 있었기 때문에 경정맥사구종 보다는 고실사구종의 가능성을 배제할 수 없었다. 경동맥 침범이나 경막 침범 소견은 관찰되지 않았다(Fig. 2).
수술전 두경부에 다른 동반된 병변이나 영양 혈관을 찾아 전색요법을 시행하기위해 혈관 조영술을 시행하였다. 외경동맥의 후기 동맥조영상(late arterial phase)에서 혈관구(hypervascular blush)를 관찰할 수 있었으며 경동맥의 전위나 불규칙적인 모양은 관찰되지 않았으며 동반된 병변이나 영양 혈관은 찾을 수 없었고 전색술은 시행할 수 없었다(Fig. 3).
저자들이 보고하는 증례는 Fisch에 의한 분류법 type B로써 수술은 경유양동 접근법으로 시행하였다. 유양동 삭개술상 유양동내에 진한 액체저류와 함께 유양봉소들의 점막은 정상적이었으며 전고실로 확장함에 따라 종양이 유양동구와 침골와까지 침범되어 있었다. 이소골의 연쇄상태와 모양은 정상적이었으며 고막과 유착은 없었다. 후고실개방술를 시행한 후 침골을 제거하고 종양 내에 직접 전색물질인 Histoacryl(r) 을 주입하여 종양을 일부씩 제거하였으며 출혈은 소량으로 수술에 지장이 없었다. 자가 침골로 이소골의 연속성을 재건한 후 수술을 마쳤다. 병리 조직소견에서 상피양 세포들과 주위의 작은 지지세포들이 혈관조직에 의해 둘러 싸여 있는 것이 관찰되었고 S-100염색에 양성 반응을 나타내었으며 고실사구종에 부합하는 소견을 나타내었다. 술 후 6개월에 시행한 순음 청력 검사상 30dB의 청력 상태를 보였으며 술 전에 호소한 증상은 모두 없어졌다.
고찰
사구종은 화학 수용기와 관계된 종양으로 두경부의 여러 위치에 존재할 수 있다. 사구종이 경정맥와 경정맥구의 피외막에서 생긴 것을 경정맥사구종(glomus jugulare)이라고 하고 와우갑각 위의 점막에 있는 고실신경에서 생긴 것을 고실사구종(glomus tympanicum)이라고 한다. 고실사구종은 중이내에서 발생하는 가장 흔한 종양이다.
흔한 증상으로는 박동성의 이명과 난청을 호소하며 난청은 보통 전음성 난청이나 미로의 침범정도에 따라 다양한 정도의 감각신경성 난청소견을 보일 수 있다. 그 외 병변의 범위에 따라 중추신경 증상을 나타낼 수 있다.
1953년 Brown2)은 8명의 유사한 환자를 보고하였는데 모두 이명과 난청을 호소하였으며 진찰소견상 박동성의 징후를 보였고 외이도 내에 압력을 가하면 고막이 창백한 소견을 보였고 박동성이 감소하는 것을 관찰하였다. 대부분 하고실에서 생기므로 “rising sun”양상를 나타내기도 하나 고막윤을 넘어서면 병변의 범위를 알 수 없다.
병변을 진단할 때는 크기와 범위를 결정하고 동반된 병변을 찾고 측부혈행과 주혈관를 확인하고 두개내 침범여부를 평가하여야 한다.
경정맥사구종의 진단에는 전산화 단층촬영과 자기공명영상이 표준화되어 있으며 골파괴 소견이나 연부조직 침범여부를 관찰하는데 충분하다. 전산화 단층 촬영상 와우갑각에 연부조직음영이 있으면 고실 사구종를 시사한다. 그러나 고실하부에 큰 종괴가 보이고 경정맥구 주위의 골 미란이 있으면 고실사구종과 경정맥사구종를 구분하기가 힘들다.3) 일반적인 사구종의 자기공명 영상소견은 T1강조영상에서 중간정도의 신호강도를 나타내며, T2강조영상에서는 고신호강도에 국소적으로 혈행의 신호회피소견을 나타내는 소위 “salt and pepper”양상을 보인다.8)
본 증례에서는 T1강조영상에서는 중간정도의 신호강도가, 그리고 T2강조영상에서는 고신호강도가 중이강과 유양동내에 광범위하게 나타났으며 Gd-DTPA조영제 투입 후에는 중이강 내에서만 조영증강소견을 나타내고 있는 것을 관찰할 수 있었다. 그래서 종양은 중이강에만 국한되어 있고 유양동내에는 이차적인 액체 저류로 생각되었다. 이 액체저류는 종양이 유양동구까지 침범하여 유양동내에 환기가 되지 않아서 생긴 것으로 사료된다.
혈관 조영술은 동반된 다른 병변을 찾고 영양혈관 및 측부 혈행을 확인할 수 있으며 필요에 따라서 종양내 혈관 전색술을 시행하여 수술시 출혈량을 감소시킬 수 있다. 본 증례에서는 동반된 병변이 없었으며 영양혈관을 찾을 수 없어 전색술을 시행할 수 없었다.
최근에는 자기공명혈관조영술이 비침습적이고 직접 혈관을 영상화할 수 있어 혈관 조영술을 대신할 수 있다.9)
Kairemo 등10)은 In-111-laveled-F023C5 MAb를 이용한 방사면역영상으로 1 cm 미만의 작은 원발 사구종 뿐 아니라 재발이나 동반된 사구종, 전이된 경우 등을 찾을 수 있으며, 고위험군에서 선별검사에 유용하다고 보고하였다.
고실사구종의 치료 방법으로는 수술이 가장 좋은 치료방법이다. 수술의 기본원칙은 병변을 충분히 노출시키고, 적절한 지혈과 정상적 해부학적 구조물을 보존하면서 손상된 구조물은 다시 재건시켜주는 것이다.11) 고실사구종의 수술적 접근법은 해부학적 위치와 임상양상에 근거를 두고 접근한다. 우선 경동맥과 경정맥구와의 관계를 확인하는 것이 가장 중요하다. 중요한 구조물로써는 경정맥와의 원개와 경동정맥능이 있으며 경정맥구 주위의 골미란은 경정맥구 침범을 시사한다.
Fisch4)는 수술계획을 정확히 세우고 그 결과를 평가하기 위해서는 그 크기를 정확히 분류하는 것이 중요하다고 하였으며 침범 범위에 따라 4군으로 분류하였다. Type A는 고실사구종으로 중이강내에 국한된 경우이며 type B는 고실 및 유양동내에 국한된 종양으로 미로하부구조에 골파괴가 없는 종양이다. Type C는 미로하부구조 및 추체부 첨단을 침범한 종양으로 경동맥관의 침범 정도에 따라 다시 세가지의 아형으로 분류하였고, Type D는 경막을 침범한 경우로 그 크기와 수술 여부에 따라 세가지의 아형으로 분류하였다.
Antonio에 의해 고안되고 Brackmann12)이 인용한 수술적 분류에 의하면 type A는 경외이도를 통해, 그리고 type B는 경유양동을 통해 수술을 시행할 수 있고 그 이상의 크기는 측두와하 접근법 단독 혹은 두개내 접근법과 병행하여 수술을 시행하는 것이 좋다고 한다.
Robinson 등13)은 경외이도를 통해 Nd-YAG laser를 이용하여 같은 자리에 반복적으로 laser를 방사하여 종양표면이 수축하여 응고된 종양을 다 태워 없애므로서 출혈없이 종양을 제거할 수 있었다고 보고하였다.
본 증례에서 사용한 Histoacryl (N-butyl-2-cyanoacry-late, Braun-Melsungen, Germany)은 cyanoacrylate의 유도체로서 혈관 내피 세포를 파괴시키지 않고 혈전을 조장하지 않으며 강하고 빠른 지혈 효과를 보이는 이점을 가진 조직 접착제이며 현재 임상에서 널리 이용되고 있다.14)
Casasco 등15)이 혈관이 풍부한 두경부 종양내에 직접 경피적으로 NBCA를 주입하여 치료한 경우나 본 증례에서와 같이 술 중 직접 종양내에 전색물질을 주입하는 방법은 동맥색전술에서도 볼 수 있는 혈관외로 유출이나 역류로 다른 혈관으로 색전증을 유발할 수 있는 위험성은 있으나 영양 혈관이 명확하지 않아 접근이 어렵거나 영양 혈관을 통한 접근이 위험한 혈관성 종양 치료에 유용하게 적용될 수 있을 것으로 사료 되는 바이다.
REFERENCES
1) Rosenwasser H. Carotid body tumor of the middle ear and mastoid. Arch Otolaryngol 1945;4:64-7.
2) Brown LA. Glomus jugulare tumor of the middle ear: Clinical aspects. Laryngoscope 1953;63:281-92.
3) Probst LE, Shankar L, Hawke M. Radiological features of glomus tympanicum and jugulare. J Otolaryngol 1991;20:225-7.
4) Fisch U. Infratemporal fossa approach for glomus tumor of the temporal bone. Ann Otol Rhinol Laryngol 1982;91:474-9.
5) Chang KH, Park RS, Lee IJ, Suh BD. A case of glomus tympanicum. Korean J Otolaryngol 1991;34:1065-8.
6) Yoon BM, Lee WW, Park DJ, Bong JP. A case of glomus tympanicum. Korean J Otolaryngol 1995;38:1806-9.
7) Shin HS, Yoon TH, Chang HJ, Nam JK. A case of glomus tympanicum. Korean J Otolaryngol 1998;41:401-4.
8) Volg T, Bruning R, Schedel H, Kang K, Grevers G, Hahn D, et al. Paragangliomas of the jugular bulb and the carotid body: MR imaging with short sequence and Gd-DTPA enhancement. Am J RRoentgenol 1989;153:583-7.
9) Stewart K, Kountakis SE, Chang CY, Jahrsdorfer RA. Magnetic resonance angiography in the evaluation of glomus tympanicum tumors. Am J Otolaryngol 1997;18:116-20.
10) Kairemo KJ, Himi T, Hopsu EV, Ramsay HA. Radioimmunoimaging of glomus tympanicum tumors by In-111 labeled monoclonal antibody using single photon emission computed tomography. Am J Otol 1997;18:750-3.
11) Jackson CG, Welling DB, Chironis P, Glasscock ME 3rd, Woods CI. Glomus tympanicum tumors: Contemporary concepts in conservation surgery. J Otolaryngol 1989;99:875-84.
12) Brackmann DE. Glomus tumors, approach of Derald E Brackmann. In: Operative challenges in Otolaryngology / Head and Neck Surgery. HC Pillsbury and MM Goldsmith (Eds.). Year Book Medical Publishers: Chicago;1990. p.146-52.
13) Robinson PJ, Grant HR, Bown SG. NdYAG laser treatment of a glomus tympanicum tumour. J Laryngol Otol 1993;107:236-7.
14) Ota K, Shirai Z, Masuzaki T, Tanaka K, Higashimara H, Okazaki M, et al. Endoscopic injection sclerotherapy with n-butyl-2-cyanoacrylate for ruptured duodenal varices. J Gastroenterol 1998;33:550-5.
15) Casasco A, Herbreteau D, Houdart E, George B, Tan BHP, Deffresne D, et al. Devascularization of craniofacial tumors by percutaneous tumor puncture. Am J Neuroradiol 1994;15:1233-9.
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