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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 1999;42(7): 911-915. |
| A Case of Squamous Papilloma in the Middle Ear, External Auditory Canal, and Infratemporal Fossa. |
| Byoung Moon Yoon, Sung Won Park, Kyung Sik Min, Ki Soo Hong, Mee Yon Cho, Seok Woo Yang |
1Department of Otolaryngology, Yonsei University Wonju College of Medicine, Wonju, Korea. yoonent@chollian.dacom.co.kr
2Department of Pathology, Yonsei University Wonju College of Medicine, Wonju, Korea. |
| 중이, 외이도 및 측두하와에 국한된 편평상피유두종 1예 |
| 윤병문1 · 박성원1 · 민경식1 · 홍기수1 · 조미연2 · 양석우2 |
| 연세대학교 원주의과대학 이비인후과학교실1;병리학교실2; |
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| 주제어:
편편상피유두종ㆍ중이ㆍ외이도ㆍ측두하와. |
| ABSTRACT |
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Papilloma is a benign neoplasm confined almost exclusively to the sinonasal tract. And rare cases involving middle ear or external auditory canal, usually extended or contaminated from nasal cavity have been reported. We recently experienced a case of squamous papilloma involving middle ear, external auditory canal, and infratemporal fossa without any evidence of involving sinonasal tract. We present a review of literature and discuss the pathophysiology of the papilloma. |
| Keywords:
Squamous papillomaㆍMiddle earㆍExternal auditory canalㆍInfratemporal fossa |
서론
상기도에서 발견되는 편평상피유두종은 주로 비부비강에서 기원하는 재발성의 양성종물로서 비부비강외에서의 발생은 드물게 보고되고 있다. 유두종의 원인에 있어 아직 많은 논란이 있고, 그 분류 역시 다양하고도 혼돈된 용어를 사용하고 있다.
저자들은 우측 이개 전, 후부에 반복적인 농양을 동반하였고 수년간 간헐적인 약물치료로 증상의 호전이 없어 본원으로 내원한 중이강, 측두골 및 측두하와를 광범위하게 침범한 편평상피유두종을 경험하여 만족할 만한 결과를 얻었기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
증례
환자는 59세 여자로 1996년 1월 우측 이개전부로부터의 화농성 분비물을 주소로 내원하였다. 과거력상 유년시절부터 양측 만성중이염으로 간헐적인 치료를 받은 경력이 있으며 가족력상 특이사항은 없었다.
과거력상 내원 수 년전부터 간헐적인 화농성 이루가 있어 개인병원에서 보존적 치료를 시행받아 왔다. 내원 약 7개월전부터 이루가 증가하여 이개 전부에 절개 배농을 시행받았으나 호전이 없어 본원 이비인후과 외래로 전원되었다. 이학적 소견상 우측 외이도는 연부종물로 차있어 고막은 관찰할 수 없었으며 후이개부의 누공과 이개전방의 절개부위를 통하여 악취나는 농성 분비물이 관찰되었다(Fig. 1). 좌측 귀는 유착성 중이염 소견을 보였다. 순음청력 검사상 우측은 전농 상태였고 좌측은 기도 / 골도 평균역치가 50 dB/25 dB인 혼합성 난청 소견을 보였고 비인강소견은 정상이었다. 각종 혈액검사, 뇨검사, 간기능검사, 심전도검사, 흉부 X-선검사는 모두 정상이었다. 전산화 단층촬영상 우측 측두골에 골파괴를 동반한 연부종물 음영소견이 보였으며 비부비강내에 이상소견은 보이지 않았다(Fig. 2). 자기공명영상(MRI)에서 T1WI 관상단면상(coronal view) 저신호음영이 우측 중이강, 외이도에서 측두하와까지 관찰되었으며 조영증강시 종물의 주변부로 높은 신호강도를 보였다(Fig. 3).
1996년 2월 15일 전신마취하에 후이개에 C-자형 절개를하여 외이를 전방으로 도치 시키고 병변이 침범하지 않은 외이도를 절개하여 종물을 노출시켰다. 종물은 외이도, 유양동, 중이강을 가득 채운 수지상의 연부종물이었으며(Fig. 4) 다엽으로 이루어져 있었고 내측하방으로는 측두하와로 침범하여 상행내경동맥을 내측으로 압박하는 소견을 보였다. 주위 조직과의 유착은 없어 비교적 용이하게 박리되어 완전 제거가 가능하였다. 중이강내 안면신경관을 침범한 소견은 없었으나 유양동 분절의 하부와 경유돌공 부위에서는 안면신경외막과 종물이 유착되어 있었다. 안면신경관 감압술을 경유돌공으로부터 근위부 방향으로 5mm까지 시행하고 유착된 신경외막은 종물에 붙혀 일부 제거하였다. 두개저를 침범한 소견은 보이지 않았으며 이관의 개구부는 정상 점막소견을 보였고 측두근과 근막을 이용하여 이관은 폐쇄시켰다. 수술후 만들어진 유양동, 중이강, 측두하와의 공간은 좌측 하복부 피하지방조직으로 폐색하였고 외이도를 결찰하였다. 이개 전, 후부의 누공은 정상조직을 포함하여 제거하고 1차 봉합하였다. 술후 조직병리 소견상 섬유혈관성 기질의 중심부를 성숙된 중층편평상피가 피복하고 있는 전형적인 편평상피유두종이었으며 세포의 비정형이나 기저막을 침범한 소견은 보이지 않았다(Fig. 5).
수술후 우측에 House-Brackman grade Ⅲ의 안면신경마비를 보였으나 15개월간의 외래 추적 관찰중 House-Brackman grade Ⅱ로 회복되었다. 술후 3개월째 후이개부위와 폐쇄된 외이도부위에 누공 및 육아종이 관찰되어 조직생검후 광범위 제거술을 하였다. 조직검사상 부종성 육아조직의 증식과 함께 표면상피의 불규칙한 증식이 있었고 국소적으로 기저막을 뚫고 침윤하고 있는 편평상피세포소가 관찰되어 악성종양으로의 전환이 의심되었다. 그러나 증식을 보인 편평상피세포의 고배율상 경도의 비정형성을 보였고 악성세포의 특징인 역형성은 뚜렷하지 않았다(Fig. 6). Human papilloma virus(HPV) 16형과 18형에 대한 insitu hybridization검사에서 상피층내에 다수의 양성세포가 관찰되었다(Fig. 7). 이전의 조직학적 검사와 종합하여 볼 때 본 예는 분화가 좋은 편평상피의 유두상 증식을 보이므로 편평상피세포암종의 매우 드문 아형인 사마귀양 암종의 감별이 어렵다. 그러나 사마귀양 암종은 귀에는 드물게 발행하는 암종으로서 분화 좋은 편평상피의 유두상 증식외에 과도한 각질형성과 침윤성 성장은 하지 않고 기질을 밀면서 자라는 특징이 있는 반면 본예는 과각질형성이 뚜렷하지 않고 재발한 병변에서는 기질내로 불규칙하게 침윤하는 양상을 보이는 점이 사마귀양 암종과는 다른 점이었다. 이후 12 개월간 추적관찰중 더 이상의 재발의 징후는 보이지 않았다.
고찰
유두종은 주로 비강의 외측벽, 비중격, 부비동의 점막에서 기원하는 비강내의 양성 종물로서 비용종에 비해 약 1/25의 빈도로 발견되는 드문 질환이며,1) 드물게는 비인강, 누낭에서도 발생이 보고되고 있다. 2)3) 중이를 침범한 경우는 원발성으로 발생한 경우와4)5)부비강내의 유두종과 동반이 되어 부비강 내의 유두종이 이관을 통하여 중이강 침범이 의심되었던 예,6)7) 그리고 비인강의 유두종제거와 환기관 삽입술을 동시에 시술한 후 수술 기구 접촉에 의해 외이도 및 고막에 발생한 경우 8)가 보고 되고 있다. 원발성으로 발생한 경우 대부분 중이강이나 외이도에 국한된 경우이고 본 례와 같이 비인강 및, 부비강의 병변을 동반하지 않고 측두골 및 측두하와를 광범위하게 침범한 예의 보고는 아직 찾을 수 없었다.
이 질환의 명칭으로는 inverted 또는 inverting papilloma, hypertrophic papillary sinusitis, squamous papillary epithelioma, schneiderian membrane papilloma, transitional cell papilloma, papillomatosis 그리고 cylindrical cell papilloma or carcinoma 등 매우 다양한 용어가 혼란스럽게 사용되고 있다.1)9-11) Norris9)10)는 중층편평상피가 밖으로 자라나가는 성향을 보이는 경우를 외장성(편평상피성) 유두종으로 그리고 상피세포가 기질 안으로 자라나가는 경우를 반전성 유두종으로 분류하였으나 모두 근본적으로 동일한 상피증식을 나타낸다고 하였고, Hyams11)은 이를 각각 이상유두종, 반전성유두종, 그리고 원주상세포유두종으로 분류하였고 이상유두종은 비중격에 그리고 반전성유두종은 비강측벽과 부비동에 호발한다고 하였다. Snyder와 Perzin1)은 편평상피유두종과 반전성유두종은 상피세포의 성장 양상은 서로 반대되나 이 것을 제외한 병리학적 소견에 차이가 없으며 자세히 관찰하면 대부분 병변내에 이 두가지 요소가 혼재되어 있고 그 중 현저한 소견을 보이는 형태로 진단되어지고 악성종양으로의 변성에서도 특별한 차이가 없어 동일 질환일 것으로 추측된다고 하였다. 병명에서도 유두종의 다발병소경향(multicentricity)과 재발 경향 등을 의미하는 유두종증(papillomatosis)라는 용어가 보다 적절한 이름이라고 주장하였다. 중이에 발생한 경우는 비부비강과는 달리 대부분 반전성유두종이며 본 증례와 같이 편평상피유두종이였던 경우는 Rogers와 Snow12)의 1예만이 보고되어 있다.
유두종의 발생원인에 대해서는 Ringertz13)는 보통의 비용종에서 기원한 상피의 증식이라고 하였으나, 이는 대부분의 유두종이 알레르기와 관계가 없고 일측성으로 발생한다는 문제점을 설명할 수 없어 가능성이 낮으며 Snyder와 Perzin1)은 단지 염증반응에 의한 상피의 증식이라고 주장하였다. Human papilloma virus(HPV)의 감염이 원인이라고 주장하는 저자도 많다. Welsh와 Gluckman8)은 비부비강과 비인두의 유두종 제거시 오염된 기구로 환기관 유치술 시행하여 외이도와 고막에 발생한 유두종을 보고하였고, Weber 등14)은 비부비강내 유두종에서 Human papilloma virus(HPV) type 6b와 11의 발현율을 76%로 보고하였고 특히, HPV 11이 비부비동의 유두종에서 주로 나타난다고 하였다. 그리고 HPV DNA양성인 유두종에서 반복적 재발이나 침습성 경향이 있거나 주위 안구나 두개강내를 침범한 경우 Interferon을 투여하여 좋은 결과를 볼 수 있다고 주장하였다. 또한 황 등15)은 반전성 유두종에서 중합효소반응을 이용한 HPV의 검출연구에서 HPV 16형은 악성형의 반전성유두종, HPV 6형과 HPV 11형은 양성형의 반전성 유두종의 원인인자라고 보고하였다. 저자의 증례에서 In situ hybridization에 의한 HPV 16형과 18형에 대한 검사를 시행한 결과 악성형으로 사료되는 HPV 16형과 HPV 18형의 양성세포가 관찰되어 HPV가 발병에 기여했을 것으로 사료된다. Kashima 등16)은 HPV감염이 유두종의 원인에 있어서 일부분을 차지하므로 이러한 HPV의 감염경로나 그의 예방이 중요한 해결점이 될 수 있다고 하였다.
유두종의 임상적의의는 재발의 성향과 악성으로의 전환여부에 있다고 하겠다. 재발율은 30∼62%로 다양하게 보고되고 있으며,1)9-11) Hyams11)는 조직의 소견과 관계없이 부적절한 절제가 원인이며, Snyder와 Perzin1)은 상피 이형성과 뮤신생성 세포의 존재가 재발율을 증가시킨다고 하였으며 3년내 대부분이 재발하여 장기간의 추적관찰이 필요하다고 하였다. 또한 비부비강내 유두종에 있어서 HPV감염과 병변의 재발과의 관계는 아직 논란이 많다.14)15) 또한 최근에는 비부비동 반전성 유두종에 있어서 암억제 유전자로 알려진 p53 발현율이 병변의 악성도 및 재발과 밀접한 상관관계가 있슴이 보고되고 있다.17)18) 유두종과 악성종양과의 관계에 대하여 Snyder와 Perzin1)은 세가지로 대별된다고 하였다. 첫째는 유두종을 제거하였으나 재발하여 재수술한 종괴에 상피세포암이 발견된 경우, 둘째는 병리소견은 알 수 없지만 유두종으로 수술을 받았고 그후 재발한 조직에서 극히 일부분이 상피세포암으로 진단된 경우, 셋째는 침윤성 상피세포암종으로 제거한 조직의 일부에서 유두종이 관찰된 경우로 첫번째와 두 번째의 경우는 유두종이 상피세포암으로 변형된 것이 명백하며 셋째의 경우는 그 가능성이 희박하다고 하였다. 저자의 증례는 상기 분류중 첫 번째의 경우에 해당될 가능성이 있으며 시기를 지연했을 경우 상피세포암으로 발전되었을 가능성이 매우 높았을 것으로 생각되며 편평상피암종으로 전환 혹은 같은 조직내에 동시에 존재하는 경우가 10∼30%로 보고되고 있어1) 장기적인 추적 관찰이 반드시 필요하겠다.
REFERENCES
1) Snyder RN, Perzin KH. Papillomatosis of Nasal Cavity and Paranasal Sinuses (Inverted Papilloma, Squamous Papilloma). Cancer 1972;30:668-90.
2) O'Reilly BJ, Zuk R. Transitional type papilloma of the nasopharynx. J Laryngol Otol 1989;103:528-30.
3) Fechner RE, Sessions RB. Inverted papilloma of the lacrimal sac, the paranasal sinuses and the cervical region. Cancer 1977;40:2303-8.
4) Won YS, Kim SW, Noh HI, Suh BD. A case of Transitional Cell Papilloma of the Middle Ear. Korean J Otolaryngol 1996;39:1546-9.
5) Roberts WH, Dinges DL, Hanly MG. Inverted papilloma of the middle ear. Ann Otol Rhinol Laryngol 1993;102:890-2.
6) Kaddour HS, Woodhead CJ. Transitional papilloma of the middle ear. J Laryngol Otol 1992;106:628-9.
7) Stone DM, Berktold RE, Ranganathan C, Wiet RJ. Inverted papilloma of the middle ear and mastoid. Otolaryngol Head Neck Surg 1987;97:416-8.
8) Welsh RL, Gluckman JL. Dissemination of squamous papilloma by surgical manipulation: A case report. Laryngoscope 1984;94:1568-70.
9) Norris HJ. Papillary lesions of the nasal cavity and paranasal sinuses. Part I. Exophytic (squamous) papillomas. A study of 28 cases. Larnygoscope 1962;72:1784-97.
10) Norris HJ. Papillary lesions of the nasal cavity and paranasal sinuses. Part II. Inverting papillomas. A study of 29 cases. Larnygoscope 1963;73:1-17.
11) Hyams VJ. Papillomas of the nasal cavity and paranasal sinuses, Ann Otol Rhinol Laryngol 1971;80:192-206.
12) Rogers KA, Snow JB. Squamous cell papilloma of the external auditory canal and middle ear treated with radiation therapy. Laryngoscope 1968;78:2183-8.
13) Ringertz N. Pathology of malignant tumors arising in the nasal and paranasal cavities and maxilla. Acta Otolaryngol Suppl 1938;27:31-42.
14) Weber RS, Shillitoe EJ, Robbins T, Luna MA, Batsakin JG, Donovan DT, et al. Prevalence of Human Papillomavirus in Inerted Nasal Papillomas. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1988;114:23-6.
15) Hwang CS, Hong MK, Kim H, Kim CG, Lee YJ, Park SH, et al. Detection of Human Papillomavirus in Sinonasal Inverted Papillomas Using Polymerase Chain Reaction. Korean J Otolaryngol 1997;40:481-8.
16) Kashima HK, Kessis T, Hurban RH, Wu TC, Zinreich SJ, Shah KV. Human Papillomavirus in Sinonasal Papillomas and Squamous Cell Carcinoma. Larngoscope 1992;102:973-6.
17) Byun JY, Cho JS, Hong IH, Kim WS, Lee DY, Cha CI. A Study on the Expression of p53 and the Detection of Human Papilloma Virus in the Sinonasal Inverted Papilloma Associated with Carcinoma. Korean J Otolary-ngol 1998;41:188-94.
18) Na HJ, Kim KI, Lee DY, Choi BN, Doh NY, Lee MS, et al. Expression of the p53 Protein and Detection of HPV by ISH in Sinonasal Inverted Papilloma. Korean J Otolaryngol 1998;41:342-9.
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