서     론

   알레르기성 진균성 부비동염은 1983년 Katzenstein에 의해 처음 기술된¹⁾ 이후로 많은 보고가 있었으며 현재는 임상적으로나 병리조직학적으로 다른 진균성 부비동 질환과 분명히 구별되는 하나의 질환으로 받아들여지고 있다.^2-5) 국내에서는 아직까지 매우 드물게 보고되고 있으나⁶⁾⁷⁾ 국외 문헌에는 수술적 치료를 요하는 만성 부비동염 환자의 7~10%를 차지할 정도로 흔한 것으로 보고되고 있으며⁸⁾⁹⁾ 특히, 수술 후 자주 재발하고 완치가 어려우며 아직까지 치료방법이 정립되어 있지 않아 많은 관심을 끌고 있다.
   한편 임상적으로나 병리조직학적으로 알레르기성 진균성 부비동염과 유사한 소견을 보이면서도 진균의 존재를 증명하지 못하는 경우에 저자에 따라서 “allergic mucin sinusitis without fungus”²⁾¹⁰⁾ 또는 “allergic fungal sinusitis-like syndrome”³⁾이라고 명명하여 분류하고 있으나 아직 이들의 임상적 의미에 대해서는 분명하게 밝혀져 있지 않다.
   저자들은 임상적으로 알레르기성 진균성 부비동염이 의심되었고 전형적인 알레르기 뮤신(allergic mucin)이 증명되었으나 부비동 내에서 진균의 존재를 확인하지 못한 12예의 알레르기 뮤신을 지닌 만성 부비동염을 경험하였으며 이들의 임상적 특징을 분석하고자 하였다.

대상 및 방법

   1994년 9월부터 1999년 1월까지 삼성서울병원 이비인후과에서 만성부비동염으로 수술을 받은 환자 1319명 중에서 병리조직검사상 알레르기 뮤신이 증명되었으나 진균이 확인되지 않은 12예의 의무기록을 분석하였다. 환자의 나이는 34세에서 64세까지 평균 44.8세로 일반 만성부비동염 환자의 평균 연령보다 약간 높았으며 남자가 5예, 여자가 7예 였다(Table 1). 모든 예에서 부비동내시경수술이 시행되었으며 병리조직검사상 점액성분 가운데 괴사된 염증세포와 Charcot-Leyden crystal 및 많은 수의 호산구가 침착되어 있는 특징적인 알레르기 뮤신이 관찰되었으나 Gomori's methenamine silver 염색이나 periodic acid Schiff 염색에서 진균의 균사는 발견되지 않았다(Fig. 1).
환자의 나이, 성별, 이전의 수술 병력, 기관지천식이나 아스피린 과민증 등의 아토피성 질환의 병력, 비강내 용종의 유무, 수술 전 전산화단층촬영소견, 혈액내 호산구 수치, 혈액내 총 IgE 및 진균항원특이 IgE(RAST) 결과, 진균에 대한 피부반응검사 결과, 수술 후 임상경과 등을 조사하였다.

결     과

임상 양상

   전체 만성 부비동염 환자에서 알레르기 뮤신을 지닌 부비동염의 빈도는 0.9% 였다. 11예(92%)에서 기관지 천식의 병력을 가지고 있어 일반 만성 부비동염 환자에서 보다 월등히 높은 빈도를 보였으며 5예(42%)에서는 이전에 비용종제거술이나 부비동내시경수술 등을 받은 병력이 있었다. 진찰소견상 11예(92%)에서 비강내에서 진한 노란색을 띠는 다발성의 용종이 관찰되었으며 점막이 심하게 부어있는 양상을 보였다. 일반 만성 부비동염 환자에서의 화농성 분비물과는 달리 매우 끈적끈적하면서 탁하지 않은 광택을 보이는 분비물이 관찰되었다(Table 1, 2).

방사선학적 소견

   수술 전 시행한 전산화단층촬영소견상 모든 예에서 양측성의 만성 부비동염 소견을 보였으며 하나의 부비동에 국한되지 않고 여러 부비동에 병변이 존재하였다. 2예(17%)에서 전산화단층촬영소견상 경한 정도의 골미란이 관찰되었다(Table 2).

임상병리학적 소견

   수술 전 혈액내 호산구수는 7예(58%)에서 증가된 소견을 보였으며 혈액내 총 IgE는 8예(73%)에서 증가되어 있었다. 4예(33%)에서 진균에 대한 피부반응 검사나 진균항원특이 IgE(RAST) 검사상 양성반응을 보였으나 나머지 8예에서는 진균에 대한 과민반응을 확인할 수 없었다. 진균에 대해 음성 반응을 보인 8예 중 3예에서는 다른 allergen에 대해서는 양성반응을 보였으나 5예는 검사에 포함된 모든 allergen에 대해 음성반응을 보였다(Table 3).

수술 소견

   모든 예에서 부비동내 점막 부종의 소견을 보였으며 부비동내에서 끈적끈적한 엷은 황갈색 또는 녹갈색의 점액질이 화농성의 분비물과 섞여서 관찰되었는데 이 점액질은 suction으로 제거하기 어려울 정도로 점도가 매우 높았다.

수술 후 경과

   수술 후 모든 환자에서 항생제와 함께 국소용 스테로이드를 사용하였다. 추적관찰기간은 7개월에서 30개월로 평균 15.8개월이었으며 2예를 제외한 나머지 예에서 수술 후에도 수술 부위가 완전히 치유되지 못하고 수술 받은 지 1개월에서 7개월이 경과한 후부터 점막의 부종과 용종성 변화를 보이기 시작하였으며 일부에서는 화농성 비루가 함께 발생하였다(Fig. 2). 수술 후에도 3개월에서 6개월까지 장기간의 지속적인 항생제의 사용이 필요하였으며 심한 점막부종이나 용종성 변화가 나타난 경우에는 경구용 스테로이드(prednisolone)를 하루 10~20 mg씩 1~2주 단위로 사용하였다. 단기간의 경구용 스테로이드에 잘 반응하여 점막의 부종이나 용종성 변화가 호전되는 양상을 보였으나 스테로이드를 중단한 이후 다시 악화되어 수 차례에 걸쳐 경구용 스테로이드가 사용되었다. 또한 이 중 3예에서는 2차 부비동내시경수술이 시행되었으나 2차 수술 후에도 완전히 치유되지 못하고 1~2개월이 지나면서 다시 악화되어 항생제와 함께 경구용 스테로이드를 반복하여 사용하며 추적 관찰 중이다(Table 4).

고     찰

   Katzenstein 등은 1983년 처음으로 알레르기성 진균성 부비동염을 보고하면서 특징적인 알레르기 뮤신을 가지고 있으나 부비동내에서 진균을 발견하지 못한 2예를 함께 보고하였다.¹⁾ 이 후 몇몇 저자들이 알레르기성 진균성 부비동염을 보고하면서 임상적으로나 병리조직학적으로 알레르기성 진균성 부비동염과 일치하지만 부비동내에서 진균을 확인하지 못하였던 증례들을 함께 보고하였다. 특히 Ramadan등은 640명의 만성 부비동염 환자의 병리조직에 대한 분석에서 소위 알레르기 뮤신 부비동염(allergic mucin sinusitis)의 경우 알레르기성 진균성 부비동염에 비해 더 고령에서 발생하였고 천식을 동반한 경우가 많았으며 더 만성적인 경과를 보였다고 보고하여 양 질환군 간에 임상적인 차이를 제시하였다.¹⁰⁾
   그러나 아직까지는 부비동내에서 진균이 발견되지 않는 경우 sampling 상의 오류에 의한 것이거나 검체의 심한 괴사에 의한 것으로 알레르기성 진균성 부비동염이라는 하나의 질환의 연장선상에 있는 것으로 받아들여 지는 경향이 있다. 이를 뒷받침 하는 예로 첫째, 처음 수술에서는 알레르기 뮤신과 함께 균사가 발견되어 알레르기성 진균성 부비동염으로 진단하였으나 이후 재발로 인한 2차, 3차 수술에서는 진균의 균사를 발견하지 못하고 알레르기 뮤신만 발견된 경우가 보고되고 있으며¹⁾ 둘째, 보고된 알레르기성 진균성 부비동염의 병리조직소견도 알레르기 뮤신내에서 발견되는 진균 균사의 수나 호산구의 침윤정도에 있어 다양한 소견을 보이고 있다는 점을 들 수 있다.²⁾ 본 연구에서도 92%의 환자에서 내원시 비강내 용종을 관찰할 수 있었고 부비동내에서 점도가 매우 높은 고무풀 같은 점액질이 관찰되었으며 수술 후에도 완전하게 치유가 되지 않고 경구용 스테로이드에 잘 반응하지만 자주 재발하고 잘 낫지 않는 경과를 보이는 등 알레르기성 진균성 부비동염과 유사한 임상 양상을 보였다.
   그러나 호산구의 침착이나 Charcot-Leyden crystal 의 존재가 호산구가 관여하는 알레르기질환에서 볼 수 있는 일반적인 병리소견임을 고려한다면 이들이 진균이 아닌 다른 항원에 의한 새로운 질환군일 가능성을 완전히 배제할 수는 없다. 본 연구에서도 4예에서는 진균에 대한 제 1 형 과민반응이 입증되었으나 나머지 8예에서는 특징적인 알레르기 뮤신이 증명되었음에도 부비동내에서 진균이 발견되지 않았을 뿐만 아니라 진균에 대한 제 1 형 과민반응이 확인되지 않았다. 또한 통계적인 비교는 할 수 없으나 이전에 보고된 알레르기성 진균성 부비동염에서의 기관지 천식이나 아스피린 과민성 등의 아토피성 질환의 병력의 빈도가 38~64%였으며^3-5)13)14) 일측성 부비동염의 빈도가 49~87%^5)13)15)인 점에 비해 본 연구에서는 기관지 천식의 빈도가 92%로 월등히 높은 빈도를 보였으며 모든 환자에서 양측성 부비동염의 소견을 보여 알레르기성 진균성 부비동염과는 다른 양상을 보였다.
   알레르기 뮤신을 지닌 부비동염의 치료는 아직까지 특별히 제시된 바는 없으며 알레르기성 진균성 부비동염에 준하여 시행된다. 즉, 부비동내시경수술을 통해 병변을 제거하고 부비동의 환기를 회복시켜주는 것이 원칙이며, 정기적인 추적관찰과 내시경적 평가를 통해 재발되는 병변에 대해 조기에 치료가 이루어 지도록 하는 것이 중요하다.¹¹⁾¹²⁾ 수술 후 경구 스테로이드를 사용할 경우 재발이 적으나 스테로이드를 끊고 나서는 다시 재발하는 것으로 보아 스테로이드가 질환을 완치시키지는 못하는 것으로 생각된다.¹²⁾

결     론

   본 증례들은 진균의 균사가 증명되지는 않았으며 일부에서는 진균에 대한 제 1 형 과민반응이 증명되지 않았으나 과거력 및 진찰소견, 수술소견, 병리조직학적소견, 수술 후 경과 및 스테로이드에 대한 반응성 등에서 알레르기성 진균성 부비동염과 유사한 소견을 보였다.
   아직까지 이들이 알레르기성 진균성 부비동염의 연장선상에 있는 것인지 아니면 진균이 아닌 다른 항원에 의한 새로운 질환인지는 분명하지 않다. 그러나 본 증례들과 이전의 여러 문헌들을 참조해 볼 때 부비동에서 진균이 증명되지 않은 경우에도 임상적으로나 병리조직소견상 알레르기성 진균성 부비동염이 의심되는 환자들은 이에 준하는 치료와 적극적이며 장기적인 추적관찰이 필요할 것으로 생각되며 아울러 다른 항원에 의한 새로운 질환의 가능성에 대한 추가적인 연구가 필요할 것으로 생각된다.

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