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Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery > Volume 47(5); 2004 > Article
Korean Journal of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery 2004;47(5): 466-469.
A Case Report of Pleomorphic Adenoma in Maxillary Sinus.
Choong Ill Bang, Hyun Jin Park, Heung Yeop Lee, Jun Myung Kang
Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery, The Catholic University of Korea College of Medicine, Seoul, Korea.
상악동에 발생한 다형성 선종
방충일 · 박현진 · 이흥엽 · 강준명
가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
주제어: 다형성 선종상악동.
ABSTRACT
Pleomorphic adenoma is the most common benign tumor of the salivary gland. It occurs mainly in the major salivary gland, but it can be originated from any minor salivary glands and upper airway. Pleomorphic adenoma arising in the maxillary sinus is extremely rare. Recently, we have experienced a huge pleomorphic adenoma originated in the maxillary sinus. The patient was 64 years old woman and the tumor in the left maxillary sinus extended to the infratemporal fossa, pterygopalatine fossa, and parapharyngeal space through destructed maxillary sinus bony wall. Surgical resection was performed via midfacial degloving approach and the result of surgery was successful. We report this case with the review of literature.
Keywords: Pleomorphic adenomaMaxillary sinus

교신저자:강준명, 420-717 경기도 부천시 원미구 소사동 2번지  가톨릭대학교 의과대학 이비인후과학교실
              전화:(032) 340-2264 · 전송:(032) 340-2674 · E-mail:entkjm@hfh.cuk.ac.kr 

서     론


  
다형성 선종은 타액선에서 발생하는 양성 종양 중 가장 빈도가 높은 종양으로 주로 이하선과 악하선에서 발생하며 약 10%정도에서 소타액선에서 발생하는 것으로 알려져 있다.1) 소타액선에서 발생하는 경우는 경구개와 연구개의 경계 부위에 가장 호발하며 그 외에도 상순, 구강 협부, 구강저, 비중격, 후두, 기관 등에 발생한다.2)3)4)5)
   상악동에서 발생한 다형성 선종은 극히 드문 질환으로 외국 문헌에서는 몇 예가 보고된 바 있다.6)7)8) 국내 문헌에서는 단독 증례로 1예가 보고된 바 있으며,9) Park 등10)은 83예의 소타액선 종양 중 2예의 양성종양이 비강 및 부비동에서 발생하였다고 보고한 바 있다.
   저자들은 최근 측두하와, 날개구개오목(pterygopalatine fossa), 인두주위간극(parapharyngeal space)으로 돌출한 좌측 상악동에 발생한 거대한 다형성 선종을 경험하여 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   64세 여자환자가 6개월간의 좌측 이충만감을 주소로 내원하였다. 이학적 검사 상 좌측 중이강 내 삼출액의 저류가 관찰되었으며 좌측 경구개의 팽륜과 2×1 cm 크기의 협부종괴가 촉지되었다. 또한, 좌측 비강의 외측벽이 약간 내측으로 돌출되어 있는 소견을 보였으며 경부의 다른 이상소견은 없었다.
   과거력과 가족력상의 특이 사항은 없었다. 부비동 전산화 단층촬영검사 상 좌측 상악동을 완전히 채우는 팽창성의 연조직 음영과 상악동의 전, 후, 측방으로 골파괴 소견이 관찰되었고 연부 조직음영은 상악동 외부의 협부 연조직과 측두하와, 날개구개오목, 익돌근(pterygoid muscle)을 밀면서 인두주위간극으로 자라 들어가는 양상을 보였다. 자기공명영상검사에서는 종괴의 내부에 출혈성 괴사소견을 보였다(Fig. 1). 외래에서 구강을 통해 좌측 잇몸협측구(gingivobuccal sulcus)에서 촉지되는 종물의 생검을 실시하였으며 병리조직검사에서 다형성 선종으로 진단되었다.
   수술은 전신마취 하에 안면중심 구순하 접근법을 통한 하내측 상악절제술을 시행하였으며 열린 상악동 내와 측두하와, 날개구개오목, 인두주위간극으로 확장된 종양을 조각제거(piecemeal)방법으로 제거하였다. 종양은 주변 연부 조직과의 유착은 없었으나 후하방으로 진행된 종양은 아령 모양으로 자라 들어가 있어 남아 있는 상악동의 후벽을 절제한 이후에야 조심스럽게 주위 구조물에서 제거할 수 있었다. 상악동 하벽을 녹이고 구강 내로 돌출한 종양은 구강으로의 천공없이 박리가 가능하였다.
   적출된 종양은 8.5×5 cm 크기로 다수의 소엽으로 구성되어 있었으며 분홍색의 매끄러운 소견을 보였다(Fig. 2). 적출된 종양의 병리조직학적 검사에서 종양의 외부표면은 불규칙하지만 섬유성 피막으로 둘러싸여 경계가 명확하게 관찰되었고 풍부한 점액질 및 연골양 간질사이로 상피성 성분의 이원적인 종양세포들로 전형적인 다형성 선종의 소견을 보였다.
   수술 후 9병일에 특별한 문제없이 퇴원하였고 술 후 4개월에 시행한 부비동 전산화 단층촬영검사에서 재발의 소견은 보이지 않았으며(Fig. 3), 수술 후 7개월이 경과한 현재까지 국소재발소견 없이 외래 추적 관찰 중이다.

고     찰

   다형성 선종은 주로 주타액선에서 발생하는 양성 종양으로 타액선에서 발생하는 모든 양성 종양의 약 70%를 차지하는 것으로 알려져 있다.2) 국내에 보고된 문헌에 의하면 다형선 선종은 전체 타액선 종양의 57%, 양성 종양 가운데에서는 76%를 차지하며 이 중 63%는 이하선에서 발생하고 35%는 악하선에서 발생하였으며 소타액선에서 발생한 경우는 1% 미만인 것으로 보고하고 있다.11) 외국 문헌에 의하면 다형성 선종이 소타액선에서 발생하는 경우는 10% 미만이며 타액선 이외의 부위에서 발생하는 경우는 매우 드문 것으로 보고되고 있다.1)3)12)
   다형성 선종이 타액선 이외의 부위에서 발생한 보고들을 살펴보면 외비,13) 외이도,14) 기관지,4) 비강 및 비중격5)15) 등에서 발생한 것으로 알려져 있다. 또한, 극히 드물게 상악동에서도 다형성 선종이 발생한 증례들이 보고된 바 있는 데6)7)8)9)10) Spiro의 보고에 의하면 35년 간 2807예의 타액선종양 중에 사골동이나 상악동에서 발생한 다형성 선종은 없었다고 하였다.12) 국내에서는 Kim에9) 의해 Denker's modified approach로 상악동에 발생한 다형성 선종을 치유한 1예가 보고된 바 있으며, Park 등10)은 소타액선에서 발생한 83예의 종양 중 16예가 양성 종양이었으며 구개에서 12예, 비강 및 부비동에서 2예, 편도와 구순에서 각 1예였다고 하였다.
   상악동에 발생한 다형성 선종은 다른 상악동에 발생한 종양과 마찬가지로 초기에 발견이 어려워 대부분 진행된 상태로 상악동의 골파괴 후 협부나 구강으로의 돌출 소견을 보이게 된다. 돌출된 종물에서의 생검이나 세침흡인검사를 통해 조직학적 진단이 내려지게 되는 데 보고된 증례에서는 한 예에서7) 세침흡인검사를 통해 다형성 선종을 의심한 상태로 수술을 시행하였으며 다른 2예에서는6)8) 수술 후 조직병리 검사를 통해 진단이 내려졌고 그 중 한 예에서는6) 수술 중 시행한 동결절편검사에서 악성의 소견이 나와 광범위한 상악골 절제술을 시행하였으나 최종조직병리검사에서 악성이 아닌 다형성 선종으로 진단되었다. 본 증례에서는 구순하 절개를 가하여 생검을 시행하였으며 생검 시에 돌출된 종양이 주위 연조직과의 유착없이 피막에 싸여 있고 박리가 쉽게 되는 것을 확인할 수가 있었다. 
   다형성 선종의 치료 원칙은 수술적 완전제거이며 다형성 선종이 미세하게 성장하는 위족(pseudopodia)을 포함한 피막으로 둘러싸여 있고 제거 시에 종양 조직의 seeding으로 재발의 위험이 있기 때문에 주위의 정상조직을 포함하여 절제하는 것이지만 상악동의 경우에는 제한점이 있다. Compagno 등16)에 의하면 비강 내에 발생한 다형성 선종은 주타액선에서 발생한 다형성 선종에 비해 기질이 적고 세포충실성이 더 높은데, 수술 후 재발은 수술 부위에 퍼진 점액성 기질에 기인하기 때문에 점액성 기질이 적은 소타액선 종양의 경우가 재발률이 더 적다고 하였다. 또한, 다형성 선종의 악성화의 가능성이 높지 않을 것을 고려한다면 상악동에 있어서는 광범위한 수술보다는 보다 보존적이지만 종양의 완전제거가 가능하고 재발의 관찰이 용이한 술식을 선택하는 것이 바람직하다고 사료된다. 보고된 증례들에서는6)7)8) 각각 광범위 상악골절제술, Caldwell-Lucs' 술식과 비내시경을 이용한 복합술식, 비내시경술을 시행하였다. 광범위 상악골절제술을 시행한 증례는 수술 중 동결절편검사 결과에 의한 과도한 술식이었다고 하였고 비내시경만으로 제거한 증례는 상악동 자연공 부위의 종양으로 반복적인 재발을 하여 적절한 술식은 아니라고 하였다. Caldwell-Lucs’ 술식과 비내시경을 이용한 복합술식에서는 종양을 조각제거 방식으로 제거하였으며 상악동의 자연공을 넓게 하여 술 후 관찰이 용이하게 하였고 재발은 없었다고 하였다. 저자들은 안면중심 구순하 접근법을 통해 하내측 상악골절제술을 시행하였으며 이는 종양을 제거하기 위한 시야확보와 향 후 추적관찰의 편의성을 고려할 때 유용한 수술 방법이며 미용적으로도 문제가 되지 않는 방법으로 사료된다.
   상악동에 발생한 종물에서 감별해야 할 질환으로는 선암종, 선양 낭성암종, 편평상피세포암, 횡문근육종 등의 악성 질환과 알레르기성 폴립, 상악동성 후비강 폴립, 반전성 유두종 등의 양성 질환이 있으며 특히, 상악골 파괴를 동반한 병변의 경우 악성의 가능성이 높아 수술 전이나 수술 중의 생검을 통한 감별진단 및 이에 따른 치료 방법의 결정에 신중을 기해야할 것으로 사료된다.
   저자들은 최근 드물게 발생하는 상악동의 다형성 선종 1예를 경험하여 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.


REFERENCES

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