교신저자：박범정, 431-070 경기도 안양시 동안구 평촌동 896  한림대학교 의과대학 한림대학교성심병원 이비인후-두경부외과학교실
              전화：(031) 380-3840 · 전송：(031) 386-3860 · E-mail：head0903@hanmail.net

서     론

   방선균증(Actinomycosis)은 모든 감염증의 1%이하로 발생하며 신체의 어느 부위에서도 발생할 수 있으나 두경부 영역이 55%로써 가장 흔한 발생 부위이다.¹⁾²⁾⁵⁾
두경부 영역의 방선균증은 흔하게 상악동을 침범하여 협부의 종창이나 배농관을 만들기도하며, 상악동이외의 발생부위로 비인강, 비강, 안면 협부, 혀, 악하선, 두개저, 그리고 후두 등이 보고된 바 있다.^{1)2)3)4)5)6)7)8)9)10)11)12)13)}
   이하선의 원발성 방선균증은 매우 드물어 현재까지 국내에는 보고된 바가 없으며 외국에서도 소수의 예만이 보고되었다. 사람에게 감염시키는 가장 흔한 형은 A. israelii로 주로 구강, 경부, 호흡기, 그리고 소화관에 존재한다.
   방선균증은 대개 30~60대의 중년층 이상에서 발생하고 그람양성의 혐기성 세균인 Actinomycosis 종에 의해 야기되는 만성 감염질환으로, 임상적 양상이 매우 다양하여 진단에 어려움이 많다.¹⁾ 저자들은 이하선 부위의 종물을 주소로 내원한 55세 여자 환자에서 병리조직학적으로 진단된 방선균증 1예를 치험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   환자는 55세 여자로 당뇨, 고혈압 등으로 내과 진료 중 약 1개월 전부터 시작된 우측 이하선 주위의 종괴가 발견되어 정확한 진단과 치료를 위하여 본원 이비인후과로 전과되었다. 과거력상 당뇨, 고혈압, 지방간, 고지혈증이 있었으며, 가족력상 특이소견은 없었다. 전신소견상 특이사항은 없었고, 이학적 검사상 우측 이하선 부위에 약 2×2 cm 크기의 돌출된, 경계가 불분명한, 견고한 병변이 촉진되었으며 압통은 없었다(Fig. 1). 그 외에 구강, 비강, 경부에 특이소견은 없었다. 일반혈액검사는 정상이었고, 흉부방사선 검사도 정상이었다. 경부 전산화 단층 촬영에서 우측 이하선의 후방에 위치한 2×2 cm 정도의 소엽을 형성하는 경계가 불분명한 윤곽의 종물이 있었으며, 흉쇄유돌근이 침범된 소견을 보였고, 심엽(deep lobe)의 내측(medial aspect)에 약 1 cm정도의 중앙부가 괴사된 타원형의 임파선이 관찰되었다(Fig. 2). 외래에서 1주일 간격으로 시행한 3회의 세침흡인 세포검사 시 각각 급성과 만성 염증 세포(acute and chronic inflammatory cells)와 육아종(granuloma) 및 편평세포 화생화(squamous metaplasia)의 결과였고, 최종 세침흡인 세포검사 이후 시작된 화농과 농양형성으로 인해 항생제 투여와 함께 시행한 그람염색(Gram stain) 및 세균 배양 검사 시 배양되지 않았으며, 결핵검사 상 음성이었다.
   환자는 염증성 질환 또는 종양 의심하에 외래 내원 1개월 후에 입원하여 수술을 시행하였다. 수술시 시행한 응급 동결 절편 조직 검사상 종물과 주위 임파선에서 염증세포(inflammatory cells)외에 악성을 시사하는 세포는 발견되지 않았다. 수술 소견상 종물의 크기는 3×2×2 cm이었으며 주변과 구별은 잘 되었지만 피막은 관찰되지 않았다. 종물을 제거하면서 표재부위의 피부도 같이 제거하였으며, 동측의 이하선 주위 임파선(periparotid lymph node)을 선택적으로 제거하였다(Fig. 3).
   술 후 병리조직검사 결과 그람염색과 PAS염색에 모두 양성인 유황과립(sulfur granule)이 발견되어 방선균증(actinomycosis)으로 최종 진단되었다(Fig. 4).
   환자는 술 후 9일째 출혈이나 기타 합병증없이 퇴원하였고, 이후 환자는 내과로 전과되어 amoxicillin-clavulanate (Augmentin(r), 625 mg)를 경구로 1일 3회씩 6개월간 치료하였으며 술 후 1년간 재발없이 주기적 관찰 중이다.

고     찰

   방선균증(Actinomycosis)은 피막이나 포자없이 세포내에 존재하는 그람 양성의 혐기성 박테리아로서 사람에서는 주로 구강과 소화관내에 정상 균주로 존재하며 동물과 사람에게 두경부, 흉부 및 복부에 국소적인 만성 화농성 감염을 일으킨다.¹⁾²⁾ Bollinger가 1877년 가축에서 "lumpy jaw"를 보고하며 Actinomycosis bovis를 처음 발표하였고, 1년 후 James Israel이 인간에서 균주를 분리하여 A. israelii로 명명하였다.¹⁾ 인체에서 방선균을 일으키는 가장 흔한 원인균으로 A. israelii이 대부분이며 A. viscous, A. odontolyticus, A. naeslundii 등도 인체 감염을 유발할 수 있다.^1)2)5)9) 발생부위는 두경부에서 55%, 복부 20%, 흉부 15%, 기타부위에서 10%정도로 보고되고 있고, 경부 안면형은 주로 치과적 시술(dental extraction)이나 외상(trauma)에 의한 정상 점막 손상으로 인해 혐기성 환경으로 방선균이 유입되어 증식되며 발생하는 것으로 보이며, 한편 이하선에서는 분비관(duct)을 통한 상승(ascent)이나 혈행성 전파(hematogenous spread)도 제기되고 있다.¹⁾²⁾⁵⁾
   두경부에서의 방선균증은 하악골 근처의 경부나 안면부에 연한 종물을 보이고, 피부발적이 있을 수 있으며 급성일 경우는 갑작스러운 경부동통, 종창, 홍반, 부종, 화농이 흔한 초기 증세로 나타나나, 때로는 황색의 과립을 지닌 장액화농성 분비물을 분비하는 누공과 심부농양을 볼 수 있다.⁷⁾⁸⁾⁹⁾ 만성인 경우는 서서히 경결이 발생하여 부위에 따라 개구장애를 일으키거나 궤양을 형성하여 다수의 누공을 형성할 수 있으며, 비인강과 비강에서도 드물게 종괴로써 나타날 수 있다.²⁾⁹⁾
   방선균증의 진단은 일반적으로 혐기성 배양 검사에서 방선균을 동정하면 확인할 수 있으나 부적절한 배양기술과 타균주 과다 성장, 이전의 항생제 치료 등으로 균주 동정이 50%미만이므로 병리조직학적 소견이 진단에 중요하다.¹⁾²⁾³⁾ 병리 조직학적 검사에서는 중심부에 화농성 괴사를 보이고 주위에 육아조직과 섬유화가 관찰되며 농양의 중심부에는 세균의 집단이 방사형 사상체와 호산구성 초자양물질에 의해 둘러 싸인 유황 과립(sulfur granule)이 특징적인 소견이며 약 40%에서 발견된다.¹⁾²⁾⁷⁾
   감별해야할 질환으로는 먼저 이하선내에 대개 무통성의 단단한 종창이 나타나므로 원발성 또는 전이성 종양을 감별해야 하고, 그 외에 제 3 기 매독, 결핵, norcardia, 진균성 감염, 골수염, Sjgren’s disease, 육아종증 등을 감별해야 하며^{2)3)4)5)6)7)8)9)10)11)12)13)} 후천성 면역 결핍증(AIDS) 환자에서도 보고되고 있다.¹⁴⁾
   치료는 항생제 치료가 원칙이나 다른 화농성 염증의 경우와 같이 수술적 치료가 필요할 수 있고, 사용되는 항생제로는 penicillin, erythromycin, cephalosporin, tetracyclin, clindamycin, streptomycin 등이 있으며 penicillin이 가장 좋은 반응(antibiotic of choice)을 보인다. 치료기간은 저자마다 차이가 있어 3개월에서 2년까지 다양하나 대체로 3~12개월간의 약물투여가 통용되고 있다.^1)2)5)7) 1개월간의 penicillin 정맥 또는 근육 주사와 3개월이상 amoxicillin 등의 경구용 항생제 복용이 추천되고 절대적인 복용량(dose-levels)보다는 치료 기간(duration of treatment)이 중요하다.^1)2)5)10) Benzyl penicillin 600 mg을 6주간 매일 4회 근주 후, doxycyclin을 첫날 200 mg 투여한 이후 100 mg을 매일 3개월간 경구 투여할 수 있으며, penicillin-allergy 환자는 erythromycin 250 mg을 매일 4회 3개월간 경구 투여할 수 있다.⁵⁾ 
   본 예에서는 외과적인 절제와 술 후 6개월간 amoxicillin-clavulanate 투여로 재발없이 좋은 결과를 얻을 수 있었다.
   저자들은 이하선에 발생한 염증성 질환 또는 종양 임상진단하에 수술적인 제거 후 병리조직학적으로 확진된 이하선 방선균증(Actinomycosis) 1예를 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다. 

1. Bennhoff DF. Actinomycosis: Diagnostic and therapeutic considerations and a review of 32 cases. Laryngoscope 1984;94:1198-217.

2. Fradis M, Zisman D, Podoshin L, Wellisch G. Actinomycosis of the face and neck. Arch Otolaryngol 1976;102:87-9.

3. Richtsmeier WJ, Johns ME. Baterial causes of granulomatous disease. Otolaryngol Clin North Am 1982;16:478-84.

4. Bartesl LJ, Vrabec DP. Cervicofacial Actinomycosis. Arch Otolaryngol 1978;104:705-8.

5. Hensher R, Bowerman J. Actinomycosis of the parotid gland. Br J Oral Maxillofac Surg 1985;23:128-34.

6. Scott A, Stansbie JM. Actinomycosis presenting as a nasopharyngeal tumor: A case report. J Laryngol Otol 1997;111:163-5.

7. Choi JW, Lee TB, Hwang SH, Kim BH. A rare case of actinomycosis in nasal cavity with aspergillus sinusitis. Korean J Otolarynglol 1997; 40:1844-7.

8. Hong SJ, Joo JB, Kim YJ, Lee BJ. Three cases of actinomycosis of the head and neck. Korean J Otolaryngol 2000;43:1259-62.

9. Yang JH, Park YW, Yoo JY, Park CI. A case of actinomycosis in tongue. Korean J Otolaryngol 1988;31:1031-3.

10. Kim YH, Lee HS, Kang KH, Jung DH, Kim CG. A rare case of actinomycosis of the submandibular gland. Korean J Otolaryngol 1989; 32:1205-7.

11. Carau RL, Greenwall K, Canaan RE, Moore JC. Actinomycosis of the infratemporal fossa. Am J Otolaryngol 1993;14:1-4.

12. Roth M, Montone KT. Actinomycosis of the paranasal sinuses. A case report and review. Otolaryngol Head Neck Surg 1996;114:818-21.

13. Weese WC, Smith IM. A study of 57 cases of actinomycosis over a 36-year period. Arch Intern Med 1975;135:1562-8.

14. Yeager BA, Hoxie J, Weisman RA, Greenberg MS, Bilaniuk LT. Actinomycosis in the acquired immunodeficiency syndrome-related complex. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 1986;112:1293-5.