교신저자：김상철, 411-706 경기도 고양시 일산구 대화동 2240   인제대학교 의과대학 일산백병원 이비인후과학교실
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서     론

   혀에 생기는 골조직과 관련된 질환은 골종(osteoma), 연골종(chondroma) 및 골연골종(osteochondroma)으로 나눌 수 있다.¹⁾ 그 중에서 골종은 성숙된 정상 골조직으로 구성되어 있는 양성 종양으로 대개 상하지의 장골에서 나타나고 두경부 영역에서는 부비동, 안면골, 두개골이나 하악골 등에서 비교적 흔한 것으로 알려져 있다.²⁾ 골조직이나 연골 조직이 없는 혀에서의 골종은 매우 희귀한 질환으로 주로 20대에서 40대의 여성에서 생기며 혀의 뒤쪽 1/3에서 호발하는데 특히 맹공이나 유곽유두 부위에서 대부분 발생한다고 한다.¹⁾³⁾ 임상적으로 주위 조직과 경계가 명확히 구분되는 구형의 무통성 경성 종물 형태로 나타나고 다양한 크기로 생길 수 있다. 대부분의 환자가 무증상으로 우연히 발견되는 경우가 많으나 일부에서 이물감, 연하곤란, 오심 등을 호소하기도 한다.⁴⁾ 확진은 H-E 염색을 통한 조직학적 소견으로 이루어지며 치료는 구강접근법을 통한 외과적 절제로서 완전 절제를 시행한 경우 재발은 드물고 예후는 매우 좋은 것으로 알려져 있다.⁵⁾ 최근 저자들은 혀에 생긴 경성종물을 주소로 내원한 25세 여자환자를 종물 적출술을 시행하여 병리조직학적 검사에 의해 혀에서 발생한 골종으로 확진하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   25세 여자 환자가 혀에 발생한 무통성 경성 종물을 주소로 내원하였다. 종물은 수개월전에 우연히 발견되었으나 그동안 특별한 치료는 받지 않았으며 크기는 서서히 증가하였다고 한다. 과거력 및 가족력상 특이 사항은 없었으며 종물 이외의 전신적 신체 증상의 호소는 없었다. 이학적 검사상 설기저부에 0.5×0.5 cm 크기의 주위 조직과 잘 경계되어진 백색의 구형 종물(Fig. 1)이 촉지되었고 그 외 비강 및 인 후두에 특별한 이상 소견은 없었으며 다른 말초 림프절 비대는 관찰되지 않았다. 혈액, 뇨, 일반생화학검사 및 흉부 X-선 소견은 정상을 나타내었다. 부분 마취하에서 종물 완전 절제술을 시행하였으며 제거된 종물의 표면은 단단하였고 주위 조직으로의 침범은 관찰되지 않았다. 수술후 시행한 병리조직학적 소견은 광학 현미경에서 중층 상피세포 및 결합조직으로 둘러싸여 있는 치밀골(compact bone) 소견(Fig. 2)을 나타내었고 및 정상적인 하버시안 계통(Haversian system) 및 열공(lacunae)내 골모세포(osteoblast)와 파골세포(osteoclast)(Fig. 3)가 관찰되어 골종으로 진단하였다. 수술후 특별한 문제없이 퇴원하였으며 현재 외래에서 추적 관찰 6개월째로 재발은 관찰되지 않고 있다. 

고     찰

   구강내의 혀를 비롯한 연부조직에서 섬유종, 유두종 등의 비골성 양성 질환(nonosseous benign lesion)은 다양하게 발생할 수 있으나 골성 질환의 발생은 매우 드물고 그 형태는 골종(osteoma), 연골종(chondroma) 및 골연골종(osteochondroma)으로 분류된다.¹⁾ 혀에 생긴 골성 질환의 정확한 병리학적 명칭은 현재까지도 논란이 있는데 Monserrat⁶⁾가 1913년에 혀의 골종을 최초로 발표한 이후, Krolls 등⁷⁾이 1971년 구강내 골종 8례를 보고하면서 골성 분리종(osseous choristoma)이란 명칭으로 다르게 기술하였다. 그에 따르면 골종이라는 용어는 골성 세포조직(osteogenic tissue)에서 유래한 골격구조와 관련되는 명칭으로 혀에서 발생하는 골성 질환은 이 기준을 적용할 때 비골성 조직에서 유래하고 골격 구조와 관련이 없는 점에서 적절하지 않다고 하였다. 반면 분리종이란 용어는 종양성 과증식으로 형성된 하마종과는 달리 정상적인 성숙한 세포로 구성된 종물이라는 뜻을 가지므로 병리학적으로 적절한 명칭이라고 보고하였다. 혀에 생기는 골종의 발생기전에 대해 현재까지 정확히 확인된 것은 없지만 여러 가지 가설들이 제안되고 있다. 첫 번째 가설은 골화된 새궁의 잔유물(ossified branchial arch remnants)에서 형성되었다고 보는 것으로 이는 골종의 주된 발생 부위가 맹공(foramen cecum) 주위라는 점에 근거를 두고 있다. 발생학적으로 혀는 첫 번째 새궁(1st branchial arch)에서 유래한 앞쪽 2/3부위와 세 번째 새궁(3rd branchial arch)에서 유래한 뒤쪽 1/3부위가 만나서 맹공과 분계구(Sulcus terminalis)를 형성하게 되는데 태아연골이 형성되어 골로 분화되는 과정 중 발생정지로 인하거나 잔유물이 남아서 골종을 형성한다는 가설이다.¹⁾⁸⁾⁹⁾ 두 번째는 정상적으로 경부로 하강하지 못한 설내 갑상선 조직의 잔유물 내의 원시 내배엽 세포(primordial endodermal cell), 혹은 분화된 갑상선 실질세포(differential thyroid parenchymal cell)가 사춘기나 청소년기를 통해 비정상적인 골화 증식을 통해 골종을 형성한다는 것이며,¹⁰⁾¹¹⁾ 셋째로 반응성 혹은 외상후 골화중심 형성(reactive or posttraumatic center of ossification) 가설이 있는데 이는 골화성 근염과 같은 질환의 발생 원인과 동일한 이론적 배경을 두고 있다.^5)11)12) 혀에서 발생하는 골종은 조직학적으로 성숙한 하버시안 계통이 발달해 있는 치밀골로 구성되어 있으며 그 위로 중층 상피세포와 섬유성 결합조직으로 이루어진 얇은 피막으로 덮여있어 정상적인 골조직의 구조를 가지고 있는 것이 특징이다. 이는 석회화 형성이 불규칙하고 정상적인 하버시안 계통이 관찰되지 않는 염증성 반응에 따른 2차적인 골조직의 형성 과정과는 구별된다.⁷⁾ Monserrat⁶⁾가 혀의 골종을 처음 보고한 이후 현재까지 50여 증례가 보고되고 있는데 Nash 등⁵⁾이 32개의 증례를 분석한 결과 남성보다 여성에서 3배 가량 많이 발생하였고 대부분이 혀의 뒤쪽 1/3에서 나타났으며 한 증례에서는 악성 골성 종양의 형태로 발생하였다고 하였다.¹³⁾ 발병연령은 9세부터 73세까지였으나 평균적으로 30대에 호발하였고, 크기는 0.5 cm에서 2.0 cm까지 측정되었다고 하였다. Vered 등¹⁴⁾은 혀의 골종이 뒤쪽 1/3부위에서 가장 호발하고(67.5%) 특히 맹공이나 유곽유두 부위에서 대부분 발생한다고 하였으며 그 밖에 외측면(25%), 중간 1/3부위(7.5%)에서도 나타날 수 있다고 보고하였다. 임상적으로는 혀의 골종은 주위 조직과 경계가 명확한 단단한 종물이며 대부분 경성(peduculated) 혹은 무경성(sessile) 형태로 정상 점막으로 덮여 있으나 매우 드물게 궤양성 병변으로 나타날 수도 있다.¹⁵⁾ 대부분 무증상으로 우연히 발견되는 경우가 많지만 일부에서 이물감, 연하곤란, 오심 등의 증상을 호소하기도 한다. 그러나 종양의 크기와 호소하는 증상과는 큰 관련이 없는 것으로 보고되고 있다.¹⁶⁾ 혀에 생긴 종물중 골종과 육안적 크기 및 성상 등이 서로 비슷하여 발생 부위별로 감별해야할 질환으로 병변이 맹공 주위에 있을 때는 설갑상선(lingual thyroid), 증식성 설편도(hyperplastic lingual tonsil), 타액선 신생물(salivary gland neoplasm)과 구분해야 하며 병변이 혀의 앞쪽이나 외측면에 위치할 때는 섬유종(fibroma), 과립세포 종양(granular cell tumor), 신경종(neural tumor)등의 다른 연부조직 질환과 감별해야 한다.¹⁾¹⁷⁾ 치료는 구강접근법을 통한 외과적 절제로서 완전 절제를 시행한 경우 재발은 드물고 예후는 매우 좋은 것으로 알려져 있다.⁵⁾

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