교신저자：정유삼, 138-736 서울 송파구 풍납동 388-1  울산대학교 의과대학 서울아산병원 이비인후과학교실
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서     론

   항생제가 개발되기 이전에는 부비동염의 합병증으로 인한 유병율과 치사율이 높았으나 항생제가 개발된 이후 최근 50년간 부비동염의 합병증은 매우 드문 질환이 되었다.¹⁾ Pott’s puffy tumor는 1775년 영국의 외과의인 Percival Pott에 의해 처음 보고되었으며 전두동염에 의해 전두골 골수염과 이에 따른 골막하 농양이 형성되어 이마에 종창이 발생하는 두개외 합병증을 말한다.²⁾ 이러한 소견이 발견되면 경막외 농양, 경막하 농양, 뇌농양과 같은 다른 두개내 합병증을 동반할 가능성이 커 조기의 진단적 검사와 치료를 요한다. 항생제가 널리 사용되기 시작한 후에는 해외에서 소수의 예^{1)2)3)4)5)6)7)8)9)}가 보고되었고, 국내에서는 이에 대한 보고가 매우 드물며 1980년 이후 Hong 등¹⁰⁾과 Chung 등¹¹⁾이 각각 1예를 보고하였고 Jang 등¹²⁾은 초기에 발견되어 두개내 농양을 동반하지 않은 전두골 골수염을 비내시경 수술을 이용하여 치료한 바 있다. 최근 저자들은 반대측 전두동염에 의해 발생한 경막외 농양과 경막하 농양을 동반한 Pott’s puffy tumor를 치험하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   12세 여자 환자가 내원 1일전부터의 좌측 반신 마비를 주소로 응급실에 내원하였다. 두부외상과 같은 특별한 과거력 상의 문제가 없었던 환자로 내원 4일전부터 전두부의 종창 및 두통과 발열이 발생하였다. 코막힘, 농성비루, 후비루와 같은 증상이나 부비동염의 과거력은 없었다. 내원 당시 체온은 37.4℃였으며 신체검사상 의식은 명료하였으며 지남력도 명확하였으나 좌측 상지는 motor grade Ⅲ-Ⅳ, 좌측 하지는 motor grade Ⅱ의 좌측 반신마비 소견을 보였다. 환자의 우측 안구주위의 종창과 주로 우측 이마에 위치하는 압통이 있는 3×3 cm 크기의 종창 소견이 있었고 안구운동의 장애는 없었다. 경부 강직 소견은 명확하지 않았다. 초기 내원시 시행한 혈액검사상 백혈구 수치는 10,300/mm³(호중구 77%), CRP는 30.26이었으며 그 밖의 임상검사 소견은 정상이었다. 두개골의 단순 방사선 검사상 좌측 전두동, 사골동 및 상악동의 혼탁 소견 외에 특이소견은 없었다. 내원 당시 시행한 두부 전산화 단층촬영과 두부 자기공명영상 소견 상 좌측 전두동염과 좌측 사골동염 및 상악동염의 소견이 있으면서 반대측인 우측 전두골 안팎의 골막하 농양과 경막외 농양 및 대뇌낫(falx cerebri)을 따라 경막하 농양이 발견되었다(Figs. 1 and 2). 방사선 소견 상 우측 전두동은 발달이 이루어지지 않은 소견이었다. 신경외과 중환자실로 입원한 후 광범위 항생제를 투여하기 시작하였다. 입원 2일째 이비인후과에서 내시경 부비동 수술을 시행하여 좌측 전두동, 사골동, 그리고 상악동 부비동염에 대한 배농을 시행하였으며 이어 신경외과에서 우측 전두골 개두술(frontal craniotomy) 및 농양 배액술을 시행하였다. 수술 시 피부절개는 관상 절개를 시행하였으며 우측 전두 부위의 골막하 농양이 관찰되었다. 또한 개두술 시 우측 전두골의 골수염 소견이 관찰되었으며 그 밑으로 경막외 농양이 관찰되었다. 괴사 조직의 제거와 배농을 실시한 이후 우측 전두엽 부위의 경막에 절개를 가하자 경막하 농양이 발견되었으며 이 부위를 통해 경막하 농양을 배농하였다. 골 피판 부위는 육안적으로 관찰되는 괴사부위를 제거한 후 다시 위치시켰다.
   1차 수술 이후 반신마비는 호전되었으나 우측 전두 부위의 종창이 지속되고 수술 부위의 혈성 농성 분비물이 지속되어 입원 4일째 재수술을 시행하였다. 골 피판 부위의 농양 및 지속적인 골수염의 소견이 있어 이전 수술 시의 골 피판을 제거하고 두개절제술(craniectomy)를 시행하였다(Fig. 3). 이 때 경막 안팎의 잔존 농양이나 뇌 실질 표면의 문제는 발견되지 않았다. 수술시 시행한 농양에 대한 균 배양 검사상 부비동과 경막외 농양 모두에서 Streptococcus constellatus, Streptococcus milleri와 Peptostreptococcus micros가 배양되어 cefriaxone과 metronidazole으로 항생제를 변경하여 지속적으로 사용 중 경과관찰을 위해 시행한 전산화 단층촬영 소견상 여전히 우측 전두 부위의 경막하 농양이 잔존하고 있는 것이 발견되었다. 이에 대해 입원 8일째 뇌정위 배농술(CT-guided stereotactic aspiration)을 시행하였다. 이후 특별한 신경학적 이상은 없었으며 경과관찰을 위한 CT 촬영 시에도 잔존 농양이 확인되지 않아 입원 43일째 퇴원하였으며 퇴원시까지 경정맥 항생제 투여를 유지하였다. 퇴원 6개월 후 전두 부위의 두개 절제술로 인한 두개 결손 부위에 대한 두개 성형술(cranioplasty)을 시행하였으며 수술로부터 16개월이 지난 현재까지 비강 내 소견은 양호하며 재발이나 특별한 신경학적 문제 없이 경과관찰 중이다.

고     찰

   Pott's puffy tumor의 발생 과정은 전두동염이 인접한 전두골 골수염과 이에 따른 골막하 농양을 형성하게 되고 이마 부위의 종창으로 나타나게 되는 것이다. 이러한 골수염이 더욱 파급되면 경막외 농양, 경막하 농양 또는 뇌수막염 및 뇌농양을 일으킬 수 있으며 골막하 농양이 진행되면 전두동 피부 누공을 형성할 수도 있다.¹⁾⁵⁾ 이러한 직접전파 과정 외에도 전두동의 점막은 판막이 없는 작은 판간정맥들(valveless diploic veins)을 통해 전두골 골수강과 경막의 정맥총을 비롯한 두개내의 여러 곳으로 연결되기 때문에 세균 또는 감염성 혈전이 혈행성으로 전파되어 두 개내의 어디에나 농양을 형성할 수 있다.¹⁾²⁾
   본 증례의 경우 우측 전두동의 발달이 이루어지지 않은 환자에서 좌측 전두동염에 의해 반대측인 우측 전두부의 골막하 농양과 전두골 골수염이 발생하였다. 현재까지 보고된 문헌에 따르면 일측의 전두동염이 반대측의 안구주위와 전두부 종창 및 전두골 골수염을 일으킨 것으로 명시된 예는 없으며, 이러한 경우 단순 방사선 검사로는 전두부 종창 위치의 반대측의 부비동염 소견만 나타나므로 초기 증상이 미미한 경우 자칫 부비동염과 전두부 종창을 별개의 질환으로 단정짓는 오류를 범할 수도 있다. 이러한 전두골 골수염에서 경막하 농양에 이르는 반대측 병변의 발생 과정은 다음과 같이 설명할 수 있다. 좌측 전두동염에 의해서 전두골의 midline을 포함한 우측 전두골 골수염이 발생한 후 두개골의 바깥층으로는 골막하 농양을, 안층으로는 경막외 농양과 경막하 농양을 형성하였다고 생각할 수 있다. 이때 우측 전두동이 발달이 미약하여 좌측의 전두동염이 우측 전두동이 아닌 우측 골수강으로 진행되는 더욱 침습적인 경과를 밟았을 가능성이 있다. 또한, 앞서 언급한 바와 같이 전두동 주위의 판간정맥계를 통해 감염성 혈전이 동측이 아닌 반대측으로만의 특이한 다발성 혈행성 전파로 설명할 수도 있을 것이다. 본 증례에서와 같이 두통 및 발열의 증상과 함께 전두부의 어느 부위에서라도 종창이 발생할 수 있으므로 반드시 골막하 농양의 가능성을 배제하여 병발 가능한 치명적인 두개내 합병증의 발생에 유의해야 할 것이다. 최근까지 해외에서 보고된 증례들을 살펴보면 성인보다는 소아에서 더 흔하게 발생하는데 이는 전두골 주변 판간정맥계(diploic system)의 혈류량과 전두동의 발달이 7~20세 사이에 최고조를 이루어 이 시기에 전두동염이 흔히 발생하기 때문으로 생각된다.⁷⁾
   진단을 위해서 두통, 발열 및 비루와 함께 발생하는 전두부위의 압통성 종창과 같은 병력, 증상 및 신체검사소견을 통해 우선 급성 전두동염에 의한 합병증을 의심할 수 있어야 하나 초기에는 이러한 흔히 보고되는 증상이 미미하게 나타날 수도 있다.³⁾ 본 증례와 같이 초기에 신경학적 이상이 동반될 수 있으며 실어증, 반신마비, 발작, 외안운동신경마비 등이 나타날 수 있다.¹⁾ 진단시 전두부의 종창으로 나타날 수 있는 피부와 연조직의 감염, 감염된 혈종, 피부 및 연조직의 종양 등을 감별하여야 한다.³⁾ 방사선학적 검사로서 조영증강 전산화 단층 촬영이 추천되며 초기에는 이상 소견이 뚜렷하지 않을 수도 있다.¹⁴⁾ 본 증례에서 시행한 바와 같이 자기공명영상이 부비동염의 합병증의 경우 전산화 단층촬영보다 더 민감하며 병변의 정확한 위치와 범위를 판단하는 데 큰 도움이 될 수 있다.¹⁴⁾ 또한 골수염의 진단을 위해 gallium scan과 같은 방사선 동위 원소 검사를 시행할 수도 있으며 추적관찰 시 염증의 정도를 평가하는데 도움을 줄 수 있다.¹⁵⁾
   치료의 원칙은 적절한 항생제 치료와 함께 외과적인 농양의 배농과 괴사된 골 조직을 제거하는 것이다. 균 배양 및 동정 결과가 나올 때까지 진단시부터 혐기성 균주에 감수성이 있는 광범위 항생제를 투여하고 균이 동정되면 동정된 균주에 감수성이 있는 항생제를 최소 6주 이상 경정맥 투여하여야 한다.¹⁵⁾ 원인균주는 Streptococci, Staphylococci, Haemophilus influenzae와 혐기성균주가 발견되고 있으며 저자들의 증례와 같이 호기성 세균과 혐기성 세균의 혼합감염이 있을 수 있다.³⁾⁴⁾ 국소적인 골수염과 골막하 농양에 대해서는 전두동의 천공 후 폐쇄술이나 비외 전두사골동 절제술을 시행하며 최근 비내시경 수술 또는 비내-경피 이중 접근을 통한 내시경 수술로 치유된 예가 보고되고 있다.^2)7)13) 병변이 더 광범위하고 두개내로 침범하여 경막하 농양 등의 두개내 합병증이 있을 때는 환자의 상태가 급속히 악화될 수 있으므로, 배농을 위해서 지체 없이 신경외과의와 상의하여 개두술을 시행하는 것이 좋다.¹⁾ 감염된 골 피판을 원위치시키는 것은 신중히 결정하여야 하며 골 피판 두께의 절반 이상의 광범위한 침식소견이나 골 피판의 천공 또는 좀 먹은 듯한(motheaten) 소견이 관찰되면 골 피판을 제거하여야 하고 결손부위에 대해서는 추후 이차적인 두개 성형술(cranioplasty)를 시행할 수 있다.⁹⁾ 1차 수술 후 골수염과 농양의 배농이 적절히 이루어지지 않아 재수술을 시행하게 되는 경우가 흔히 있으며¹⁾²⁾ 본 증례에서도 1차 수술시 전두골 골수염에 대한 치료가 미흡하여 2차에 걸친 개두술에 이어 뇌정위 배농술이 필요했던 것으로 생각된다.
   급성 부비동염이 두개내로 파급되면 치명적인 합병증과 약 5~10%의 높은 사망률을 보이나, Pott's puffy tumor의 경우 두개내로의 파급여부와 상관없이 현재까지 보고된 30여 증례 중 사망하였거나 신경학적 후유증이 남은 경우가 거의 없어 적절한 내과적, 외과적 치료가 시행된다면 예후는 양호한 편이다.^{1)2)3)4)5)6)7)8)9)10)11)12)} 단, 적절한 수술적 치료가 이루어지지 않으면 재원기간이 연장되며 골 피판을 제거하게 되면 전두부의 함몰이 발생하여 추후 두개 성형술을 시행 받아야 할 수도 있다.
   Pott's puffy tumor는 매우 드문 부비동염의 합병증으로 조기에 적절한 내과적, 외과적 치료를 시행하지 않으면 치명적인 두개내 합병증을 일으킬 수 있고 저자들의 증례와 같이 일측 전두동염의 합병증으로 반대편에 전두부 골막염과 골막하 농양을 형성하듯이 전두부 어디에나 발생할 수 있으므로 이에 대한 주의를 기울여야 할 것이다.

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