교신저자：조석현, 133-792 서울 성동구 행당동 17  한양대학교 의과대학 이비인후과학교실
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서     론

   골종(osteoma)은 두개골에 발생하는 양성 종양 중 가장 흔한 원발성 종양으로 대부분 부비동 및 상하악골에서 발생하고, 측두골에서 발생하는 경우에는 외이도에서 호발하는 것으로 알려져 있다.¹⁾²⁾ 두경부의 연부조직에서 발생한 골종은 Monesserat가 1913년 처음 혀의 골종을 보고한 이래 현재까지 40예가 보고 되었을 정도로 매우 드물다.³⁾⁴⁾
   연부조직의 골종은 혀에서 가장 많이 발생하고, 골종과 골연골종(osteochondroma)으로 나눌 수 있다.⁵⁾ 국내에서는 혀에 발생한 골연골종 1예와 골종 1예가 각각 보고된 바 있다.⁶⁾⁷⁾ 저자들은 15세 남자의 혀에서 발생한 골종 1예를 경험하였고, 아직까지 국내에서 이비인후과 영역에서는 보고된 바 없는 드문 질환으로 생각하여 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증     례

   15세 남자 환자로 약 6개월 전부터 시작된 구인두 이물감을 주소로 내원하였다. 신체검사상 혀의 유곽유두 뒤쪽 중앙에서 약간 우측으로 약 1×1 cm 크기의 비교적 주위조직과 구별이 잘 되며 단단한 무통성 종물이 관찰되었다(Fig. 1). 촉진검사상 종물은 혀의 표면에만 붙어있고, 심층부로의 침범은 되지 않은 것으로 판단하였기에 경부 전산화 단층 촬영은 시행하지 않았다. 외상을 비롯한 과거력상 특이 소견은 없었고, 종물외에 구강 내 다른 특별한 이상소견을 보이지 않았다.
   연조직의 골화 가능성에 대하여 시행한 혈청학적 검사를 시행하였고 칼슘 10.5 mg/dL, 인 5.7 mg/dL, BUN/Cr 14/0.7으로 정상범위였다. 설갑상선을 배제하기 위해 시행한 갑상선 초음파검사 상 이상소견은 없었고, TSH 2.7 ulU/mL (정상：0.27~4.20), free T4 1.51 ng/dl(정상：0.89~1.7)로 정상 범위였다.
   전신마취 하에 혀의 종물을 절제하였고, 종물은 1×0.7×0.5 cm 크기의 팝콘 모양이며 표면이 비교적 불규칙한 회백색의 골질이었다(Fig. 2). 종물 기저부의 중앙은 점막에 붙어 있는 매우 짧은 부착부위(stalk)가 있었고, 그 넓이는 약 5×1 mm 정도였다. 종물은 다이오드 레이저로 비교적 쉽게 박리되었으며 절제면 역시 쉽게 지혈되었다. 수술 후 병리조직검사 소견으로 H & E 염색을 이용한 광학 현미경 소견에서 혀의 정상 점막인 편평상피세포로 덮여있는 섬유결체조직이 관찰되었고, 골아세포, 골세포, 하버시안관(Haversian canal)을 가지는 조밀한 뼈층판(lamella bone)으로 구성되어 있었다(Figs. 3 and 4).
   수술 후 2일째 환자는 특별한 문제없이 퇴원하였고, 현재 술 후 12개월째로 재발소견은 없는 상태로 외래 추적관찰 중이다.

고     찰

   전신적인 석회화는 부갑상선 기능 항진증 환자에서 고칼슘혈증으로 내장기관이나 혈관벽 등에서 발생할 수 있고, 국소적인 석회화는 다양한 병적과정에 의해 피부, 유방, 타액선 등에서 발생할 수 있다.⁸⁾ Roth 등⁹⁾은 피부종양, 모반, 반흔 및 염증 반응과 관련된 95예의 피부 골화를 보고하였고, Allen 등¹⁰⁾은 이러한 골화 과정이 신생물이라기 보다는 진피 교원섬유의 화생으로 발생한다고 보고하였다. 골종은 치밀골 또는 해면골에서 발생하는 양성 종양으로 골세포, 골아세포, 하버시안계로 구성되며, 시간이 지나면서 점차 그 크기가 증가하고, 두경부에서는 두개골과 상, 하악골에서 주로 발견된다.¹⁾¹¹⁾
   구강내 양성 연부조직 종양은 흔하지만, 골성분이나 연골성분을 함유한 종양은 매우 드물다. Kroll 등⁸⁾은 구강내 연부조직에서 발견된 골종에 대해 골성 이소종(osseous choristoma)이란 용어로 부르는 것이 더 적절하다고 주장하였다. 이것은 이소종은 원시세포(primordial cell)에서 기원하여 해부학적으로 존재할 수 없는 곳에 조직학적으로 정상적인 세포로 구성된 종양을 의미하고, 구강내 연부조직의 골종은 골조직 근처에 위치하지 않고, 골조직으로부터 발생했다는 증거도 없기 때문이다. 하지만 일반적으로 혀의 골성 병변에 대해 골종으로 보고되고 있으며 골성 이소종으로 부를 것인지 여부에 대해서는 논란이 있다.⁴⁾
   혀의 골종은 대부분 직경이 0.5~2.0 cm이며 단독으로 존재하고, 골성 병변만 있는 골종과 골성 병변에 연골성 병변이 함께 있는 골연골종으로 나눈다.¹²⁾ 골종은 일반적으로 유경성(pedunculated)이고, 혀의 배부에서 유곽유두와 맹공, 혀의 전방 2/3와 후방 1/3이 만나는 부위인 분계고랑(sulcus terminalis) 등에서 호발하는 반면, 골연골종은 무경성(sessile)이며, 혀의 전방 혹은 측면에서 발견된다.¹³⁾¹⁴⁾
   혀의 골종은 75%에서 여자에서 발견되고, 20~30대에 호발하나, 골연골종은 성별의 차이가 없고 중년이상에서 호발한다.¹⁵⁾ 처음 증상이 시작되는 연령은 8세에서 73세로 다양하고, 초기에는 별다른 증상이 없어 우연히 발견되는 경우가 많으며, 40%에서 연하곤란, 연하시 이물감 등의 증상이 있을 수 있다.^8)12)14)
   혀의 골종은 조직학적으로 혀의 정상 점막인 비각화 중층편평상피가 섬유결체조직을 덮고 있는 형태이다.¹²⁾ 섬유결체조직안에 골세포와 골아세포가 있으며 동심원으로 치밀한 뼈층판이 배열되어 있다. 골종은 치밀골이고 하버시안계가 있지만, 골연골종은 해면골이며 하버시안계가 없다.¹¹⁾
   국내에서 Lee 등⁷⁾이 보고한 혀의 골종은 조직학적으로 골아세포와 하버시안계로 구성된 완전한 골종의 양상을 보였으나, 무경성으로 혀의 측면에서 발생한 반면, 본 증례의 골종은 유경성으로 혀의 유곽유두 뒤쪽 중앙에서 발생하여 일반적으로 알려진 혀의 골종의 발생양상과 일치하였다.
   발생원인은 아직 정확히 밝혀져 있지 않지만 다음 몇 가지 가설이 있다.
   첫째, Monesserat³⁾는 배아 발생시 새궁(branchial arch)의 중배엽에서 다능성 세포(pluripotential cell)로부터 정상 골조직이 분화되는 과정 중 일부가 고립되어 혀의 골종을 형성한다고 주장하였다. 혀의 전방 2/3는 첫 번째 새궁에서, 후방 1/3은 두 번째 및 세 번째 새궁에서 기원하고, 대부분의 골종이 혀의 전후방 경계인 맹공 근처에서 호발한다는 사실이 이를 뒷받침한다.¹⁵⁾¹⁶⁾
   둘째, Cataldo 등¹³⁾은 혀의 골종이 맹공에서 경부로 내려가지 않은 갑상선 조직이 사춘기에 골화가 이루어져 골종이 발생한다고 주장하였다. 설갑상선을 비롯한 이소성 갑상선과 혀의 골종이 모두 20대 여성에서 흔하고, 갑상선 결절과 낭종에서 골화가 일어난다는 사실이 이를 뒷받침한다.
   셋째, 기계적 외상, 만성 염증, 이물 등에 의해 혀에 화생과정이 발생한 경우이다. Begel 등¹⁶⁾은 혀의 전방부는 후방부에 비해 외상이 많고, 이로 인한 중배엽조직의 화생이 발생하기 쉽다고 주장하였다. 하지만 Vered 등⁴⁾은 음식물을 삼킬 때 혀의 후방부가 전방부보다 활발히 움직이는 부위이기 때문에 외상과 자극에 더 민감한 부위이고, 혀의 골종 40예를 문헌고찰 한 결과 1예에서만 의치에 의해 발생한 외상이 직접적 원인이었다고 보고하였다.
   혀의 골종은 섬유종, 유두종, 연골종, 골연골종, 설갑상선, 소타액선종양, 편평상피암종 등과 감별해야 하고, 치료는 외과적 절제이다.¹²⁾ Reyes 등¹⁷⁾은 혀에서 발생한 골육종을 1예 보고하였지만 골종에서 진행한 것인지는 확인할 수 없었고, 골종의 완전한 절제 후 재발된 경우나 악성변화가 보고된 경우는 없었다. 따라서 골종을 완전히 제거한 경우 증상이 없다면 추적관찰이 불필요하고, 불완전한 절제를 한 경우 정기적인 추적관찰이 필요할 것으로 사료된다.

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