교신저자：김인상, 330-715 충남 천안시 안서동 산 16-5번지  단국대학교 의과대학 이비인후-두경부외과학교실
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서     론

   유피낭종은 외배엽과 중배엽의 성분을 동시에 포함하는 드문 형태의 발육성 병변(developmental lesion)이다. 유피낭종은 기형종(teratoma)의 낭포성 형태로서 발생학적으로 줄기세포의 정지로 인해 발생한다고 생각된다.
   유피낭종의 1~3.5%만이 두경부에서 발병할 정도로 매우 드문 질환이며, 대부분은 외측 눈썹 부위와 비배부의 정중앙 부위에서 발생하는 것으로 보고된다.¹⁾ 이에 반해 상악동에서 기시한 유피낭종은 문헌 고찰상 국내에서는 보고된 바가 없고, 외국 문헌에 3예만이 보고되었을 정도로 매우 드문 질환이다.^1,2)
   저자들은 상악동 전부의 종물을 주소로 내원하여 상악동 유피낭종으로 진단된 44세 여자 환자 증례를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   44세 여자 환자가 4개월 전에 발견한 좌측 협부의 종물을 주소로 내원하였다. 환자가 특별히 호소하는 증상은 없었으며, 신체검사에서도 좌측 상악전부 종물 이외에 다른 특이 소견은 관찰되지 않았다. 비부비동 수술이나 치과 치료의 과거력은 없었다. 전산화단층촬영을 시행한 결과 좌측 상악동의 전방, 하방, 외측부의 골미란 소견을 보이는 상악동 내 낭종 소견이 관찰되었다(Fig. 1). 상기 소견들을 종합하여 치성 낭종으로 술 전 진단을 한 후, 수술을 계획하였다.
   우선 좌측 부비동 내시경 수술을 시행하여 구상돌기 절제술 후 중비도 상악동 절개술(middle meatal antrostomy)을 넓게 시행한 후, 상악동 낭종의 윗벽을 관찰하였다(Fig. 2A). 이어서 구순하 접근법(sublabial approach)을 이용하여 상악동으로 접근하였다. 미란으로 인해 얇아진 상악동의 전벽을 제거한 결과 낭종 내부에 흰색의 치즈 같은 물질이 관찰되어 낭종이 단순한 치성 낭종이 아니라 유피낭종일 가능성이 있을 것으로 판단하였다(Fig. 2B). 상악동 개방창 부위를 통한 내시경하에서 정상 부비동 점막은 보존하면서 낭종 및 낭종 기시부의 점막을 모두 제거하였다. 제거한 낭종에 대한 조직검사에서 피지선(sebaceous gland)을 포함한 상피조직을 가진 유피낭종으로 확진되었다. 수술 후 환자는 치아 문제 등의 특별한 합병증은 없었으며, 술 후 3개월째 재발 없이 외래에서 추적관찰 중이다.

고     찰

   유피낭종은 드문 형태의 발육성 기형종성 병변으로 외배엽에서 유래된 중층 편평 상피와 중배엽에서 유래된 피부 부속기로 구성된다. 비록 선천성 병변이지만, 증상은 병변이 침범한 신체부위에 따라 다양하게 발생한다. 성별에 따른 발생률의 차이는 없으며, 다른 선천성 병변이 생긴 후 조기에 발견되는 것에 비해 유피낭종의 경우에는 증상이 발현되는 연령대가 다양하다.³⁾ 기존 외국 문헌에 보고된 증례들이 5~21세에 발견된 것에 비해서도 본 증례의 경우에는 44세에 병변이 발견되어 증상의 발현이 더 늦은 경향을 보였다.
   발생기전에 대해서는 아직까지 확실한 정설은 없지만, 발생학적으로 배아기 중 배아세포의 정지기전이 가장 널리 받아들여지고 있다.^1,2,4) 이 외에도 배아기 중 배아세포가 정중부의 융합선에 붙잡혀 이 부위에서 분화가 일어나 발생한다는 가설이 있다. 하지만, 이 가설로는 정중부에서 발생한 병변은 설명할 수 있지만, 외측부에서 발생한 병변은 설명할 수 없다. 또한, 후천적으로 외상에 의해 상피세포가 심부 조직으로 이식되어 발생할 수 있다는 가설도 있다.⁵⁾
   본 증례는 안면부에서도 드문 상악동에서 발생한 증례로 발생기전을 유추하기가 더욱 어렵다. 문헌 고찰상 상악동이 비강 측벽의 함기화에 의해서 외측으로 성장하여 발생하고, 비강이나 비인두에서 유피낭종의 발생이 잘 알려진 사실인 점을 바탕으로 유추해보면, 비강내의 배아조직이 성장 중인 상악동으로 이동하여 발생했을 가능성을 생각해 볼 수 있다.¹⁾ 본 증례가 대구치 소낭(follicle) 주위에서 발생하였기 때문에 치성 낭종의 화생(metaplasia)에 의해 발생하였을 가능성도 있다고 생각된다.²⁾ 
   유피낭종은 피부 구조를 함유한 섬유벽을 가지고 있으며, 각화 중층 편평 상피로 싸여 있어 내용물인 치즈 모양의 케라틴을 생성한다. 유피낭종의 중요한 조직병리 소견은 중배엽 기원인 피지선이나 땀샘과 같은 피부 부속기의 존재이다.⁶⁾⁷⁾
   상악동 유피낭종은 전산화단층촬영이나 자기공명영상검사를 통해 유피낭종의 정확한 위치를 확인하고, 수술적 접근 방법 등의 치료방법을 결정하는 데 도움을 준다. 미세세포흡인 조직 검사를 수술 전에 시행해 진단에 도움이 얻을 수는 있지만,²⁾ 상악동 기원의 유피낭종 발생률이 극히 드물고, 영상검사상 치성 낭종과의 감별이 어렵다는 점을 고려하면 술 전에 시행하는 경우는 드물 것이라 생각되며 외국 문헌에서도 술 전에 시행한 증례가 없었다. 
   외과적 적출이 가장 효과적인 치료 방법으로 본 증례에서는 내시경적 중비도 상악동 절개술과 구순하 접근법을 이용하여 상악동내로 접근하여 중비도내 상악동 개방창 부위의 정상 부비동 점막은 보존하면서 상악동내 유피낭종에 대해서는 외과적 적출을 시행함으로써 상악동내 기능을 유지하였다. 술 후 3개월째까지 중비도내 상악동 개방창의 축소나 협착은 관찰되지 않았다. 하비도를 통하는 상악동 개방창을 만들지 않고 중비도를 통하는 상악동 개방창을 만든 이유는 하비도내 개방창을 만드는 경우에는 술 후 추적관찰 기간 중 흔히 개방창의 축소나 협착이 생기지만, 이 증례에서는 특히 상악동 자연공 주변의 정상점막을 보존할 수 있었기 때문에 정상적인 상악동의 기능을 보존하고 개방창의 축소나 협착을 방지하기 위해서 중비도를 통한 상악동 개방술을 시행하였다. 저자들은 다양한 상악동 낭종 질환들과의 감별진단이 필요하다고 생각되며, 또한 상악동의 정상 점막을 보존할 수 있는 경우에는 하비도를 통한 상악동 개방창 대신 중비도를 통한 상악동 개방창을 시행하여 상악동의 기능을 보존할 수 있다고 생각한다.

1. Torske KR, Benson GS, Warnock G. Dermoid cyst of the maxillary sinus. Ann Diagn Pathol 2001;5(3):172-6.

2. Bodner L, Woldenberg Y, Sion-Vardy N. Dermoid cyst of the maxilla. Int J Oral Maxillofac Surg 2005;34(4):453-5.

3. Taylor BW, Erich JB, Dockerty MB. Dermoids of the head and neck. Minn Med 1966;49(10):1535-40.

4. Park JH, Shin JM, Lee JD, Koh YW. Two cases of dermoid cyst of mouth floor. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2004;47(4):376-9.

5. King RC, Smith BR, Burk JL. Dermoid cyst in the floor of the mouth. Review of the literature and case reports. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1994;78(5):567-76.

6. LaRouere MJ, Drake AF, Baker SR, Richter HJ, Magielski JE. Evaluation and management of a carcinoma arising in a thyroglossal duct cyst. Am J Otolaryngol 1987;8(6):351-5.

7. McAvoy JM, Zuckerbraun L. Dermoid cysts of the head and neck in children. Arch Otolaryngol 1976;102(9):529-31.