교신저자：김준모, 463-774 경기도 성남시 분당구 서현동 255-2  대진의료재단 분당제생병원 이비인후과학교실
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서     론

   비구개관낭(nasopalatine duct cyst)은 절치관 낭종(incisive canal cyst)이라고도 하며, 발생 과정 중 비강과 구강을 연결하고 절치관 안에 위치하는 비구개관 내에 존재하는 상피 잔존세포로부터 발생하는 가장 흔한 발육성 비치성 낭종이다.¹⁾
   외상, 감염, 자발적 요인에 의해 발생되며,²⁾ 30~50대에 호발하고 느린 성장속도 때문에 초기 발견이 어려워 어린 연령에서는 드물게 발견된다.³⁾ 또한 여성보다 남성에서 3.4배 많이 발생한다고 보고된 바 있다.⁴⁾
   대부분 무증상의 종창으로 일반적 방사선 소견에 의해 우연히 발견되나, 감염이 동반된 경우 통증을 수반한 종창이나 농성 분비물이 관찰되고, 누공 형성은 25%까지 나타난다.¹⁾
   임상양상과 더불어 방사선 소견에 의해 진단하며 조직병리소견에 의해 확진할 수 있다. 대부분의 경우 전적출술(enucleation)을 우선 고려하게 되며 조대술(marsupialization)을 통해 배액을 유도할 수 있다. 
   저자는 안면 중앙부 비구순 부위에 통증성 종창을 주소로 내원한 65세 남자 환자의 감염된 거대 비구개관낭 1예의 치료를 하였기에 이를 보고하는 바이다.

증     례

   65세 남자 환자가 2년 전 처음으로 발견되었고 내원 6일 전 갑자기 악화된 좌측 비구순 부위의 압통성 종창을 주소로 내원하였다. 2년 전 발병 당시 환자는 타병원 방문하여 항생제 치료 후 호전되었고 수술을 권유 받았으나 거부한 바 있었다. 이후 특별한 증상 없이 지내다가 내원 6일 전 환자는 열감과 함께 비폐색, 농성비루를 호소하였다. 과거력상 고혈압 외에는 외상이나 치과 질환력 등은 없었다.
   진찰상 좌측 비구순 부위와 상악골의 중앙부에 걸쳐 발적, 열감과 압통을 동반한 딱딱한 종물이 관찰되었고 비강검사에서 종물로 인해 좌측 비저부가 위쪽으로 밀려있는 소견과 농성비루 소견을 보였다(Fig. 1A). 
   구강 내 검진에서는 협측 치은 부위에 발적과 압통을 동반한 종창 소견이 보였고 경구개가 아래쪽으로 융기된 소견이 관찰되었으나 자연 배농되는 소견은 관찰되지 않았다(Fig. 1B). 혈액학적 소견에서는 염증 세포의 증가 소견이 관찰되었다.
   환자 내원 당시 심한 통증을 호소하여 통증의 일시적 감소와 세포진단과 세균배양 등의 진단을 위해 세침흡인검사를 시행하였다. 짙은 갈색의 초콜릿 색의 액체가 흡인되었고 세포검사상 악성 세포는 관찰되지 않았고 세균배양검사에서 특별히 발견된 균주는 없었다.
   시행한 부비동 전산화단층촬영에서는 경계가 명확하고 균질한 저음영의 6×5 cm 크기의 원형의 종물이, 위쪽으로는 비중격으로, 아래로는 경구개로, 외측으로는 양측 상악동의 하내벽으로, 뒤쪽으로는 경구개 끝부분까지 달하였고 경구개 중앙에 관찰되었다(Fig. 2). 이 종물은 구개골 앞쪽 중앙에 위치한 비구개관 즉, 절치관 내에 위치하여 골벽을 밀고 있는 소견이 관찰되었고 치아나 치근의 침범 소견은 보이지 않았다. 이상의 진찰과 방사선 소견을 바탕으로 비구개관낭을 진단하였다.
   6일간 항생제 치료 후 전신마취하에 구순하 접근법을 통해 낭의 전적출술을 시행하였다. 수술 소견상 낭의 완전 적출 후 남은 악골내 빈 공간은 사강(dead spce)의 감소 및 골성 조직의 신속한 충전을 유도하기 위해 동종 해면골(Human Bone Chip^®：Korean Bone Bank/France) 30 mL를 이용해 골이식을 시행하였다(Fig. 3).
   병리조직검사에서 편평상피와 중층섬모원주상피로 구성된 6×5 cm 크기의 비구개관낭이 확진되었다(Fig. 4).
   환자는 수술 후 12주째 좌측 비구순 부위의 종창과 화농성, 혈성 분비물 소견을 보였고 이후 항생제 치료와 소독 치료에도 불구하고 지속되어 술 후 5개월째 국소마취하에 구순하 절개를 통해 이식골과 염증조직을 완전히 제거하였다.
   1년이 지난 현재 환자는 재발이나 다른 합병증 없이 외래 경과관찰 중이다.

고     찰

   비구개관낭은 가장 흔한 상악의 절치관에서 기원하는 발육성 비치성낭이며, 전 인구의 1%에 해당한다.⁵⁾ 전체 수술하는 악골 낭종의 3~12%를 차지한다.⁶⁾ 그러나 국내에서는 1972년 황재옥이 17세 남환의 비구개관낭을 경구개 접근법으로 전적출술을 시행한 증례를 처음 소개한 이후,⁷⁾ 1996년 Kim 등이 악골 낭종에 대해 보고한 논문 이외에는 보고된 바가 없다.⁸⁾
   비구개관낭의 진단은 임상적 증상과 방사선 소견에 의한다. 방사선 소견으로는 전산화단층촬영에서 상악의 정중부에 경계가 명확한 원형, 타원형, 또는 심장모양의 방사선 투과성 병변으로 나타난다.⁹⁾ 정상 절치관의 크기가 3 mm 라 알려져 있고, 병변의 크기에 대해서는 직경 6 mm 이하의 경우에는 증상이 없는 한 정상이라 판단하며 문헌상 10 mm 이상이면 대절치관과 감별되고, 비구개관낭의 평균 직경은 1.2~3.2 cm에 달하게 된다.¹⁰⁾ 방사선적인 크기와, 환자의 나이나 증상과의 특별한 관련성은 없는 것으로 알려져 있으며, 5 cm 이상의 큰 낭종의 경우 치아를 침범하여 치아의 소실이나 치열의 부정 등이 발생할 수 있다.⁶⁾
   치료는 증상이 있을 시에는 절제가 원칙이며 증상이 없더라도 대부분 수술적 치료를 권하게 된다. 낭을 제거하지 않을 경우 감염으로 인해 골천공이나 누공 형성을 유발할 수 있으며 극히 드문 경우지만 편평세포상피암종이 보고된 1예와 같이 암으로 변이되는 경우도 있을 수 있기 때문이다.¹¹⁾ 수술적 방법으로는 대부분 구개나 치은 접근법을 통한 전적출술을 시행하고, 비구강 누공이나 치아 손실 위험이 있는, 그리고 너무 커서 전적출술이 어려운 경우나 전적출술 시행시 주위의 중요 해부학적 구조물에 손상을 줄 우려가 있는 큰 낭종의 경우는 조대술을 시행할 수 있다. 1999년 Su 등은 최근 16예의 비순낭종에서 국소마취하에 경비강 접근법을 통한 내시경적 조대술을 시행하여 넓은 입구를 통한 배액 유도로 큰 낭종의 치료에 있어 더 용이하고 덜 침습적인, 안전하고 효과적인 치료법을 제시하였는데 이를 비강쪽으로 침범한 큰 비구개관낭의 경우에도 적용 가능할 것이다.¹²⁾ 또한 전적출술을 시행한 후 남은 악골 내 빈 공간은 골성조직이 재충전되면서 사라지게 되는데, 이렇게 생긴 빈 공간을 혈괴나 지방조직, 근육조직, 교원질, 자가골편 등을 사용하여 골성조직의 신속한 충전을 유도하기도 한다. 이런 골성조직의 재충전은 3년 내에 70% 경우에 완전히 이루어지며, 골성조직이 재충전되는 정도는 낭의 크기에 상관없다고 보고되고 있다.¹³⁾ 
   본 증례와 같이 크기가 6 cm 이상으로 큰 낭종의 경우, 치아를 침범하여 치아 소실이나 치열 부정이 발생할 수 있어, 이를 우려하여 수술 전 시행한 치과 협진 상에서 치아나 치근의 침범 소견은 보이지 않았고, 전적출술을 시행한 수술 소견에서도 치아 뿌리가 노출되거나 치아 손상을 초래할 우려가 있는 소견은 관찰되지 않았다. 또한 본 증례의 경우처럼 큰 낭종의 경우 일차적 조대술 후 이차적 전적출술을 시행할 수 있었으나, 비교적 주변조직의 손상 없이 잘 분리되어 전적출술을 시행하였다. 그리고 사강의 감소 및 좀 더 빠른 골성조직 충전 등의 빠른 치유를 기대하여 동종 해면골을 이용해 골이식을 시행하였으나 이런 시도가 기대와는 달리 수술 후 이식골편에 의한 이차적 감염의 원인이 되어 이식골을 모두 제거하였다. 따라서 본 증례의 경우와 같은 큰 비구개관낭의 경우 조대술만으로 충분한 치료가 가능하였으리라 생각된다.
   조직병리 소견으로는 다양한 종류의 상피로 구성되어 있고, 절치관을 따라 지나가는 구조물인 신경과 혈관 조직이 많은 경우 발견된다. 또한 상피는 크게 호흡상피와 편평상피로 이루어져 있으며, 65%의 표본에서 혼합성으로 나타났고 각 표본의 77%에서 편평상피가 우세하였다.¹⁴⁾ 상피종류의 분포는 비강과의 근접도에 따라 달라지는데 위쪽일수록 호흡상피가, 구강과 가까운 아래쪽일수록 편평상피가 분포하게 된다.³⁾
   수술 후 재발률은 0~11%, 연구에 따라 2% 정도이며, 지속적인 누공 형성은 3%이고, 전적출술시 접구개신경 다발의 제거로 인한 구개 앞쪽의 이상감각은 10% 이내로 알려져 있다.¹⁵⁾ 이외에도 큰 낭의 경우 낭의 전적출술 후 큰 사강으로 인해 안면 변형의 가능성이 있지만, 본 증례에서는 수술 전에 있었던 좌측 비구순 부위와 협측 치은 부위의 종창이 수술 후 사라져 종창이 있기 이전의 상태와 같은 정상적인 안면 소견을 보였고, 사강을 채웠던 동종 해면골을 제거한 후 7개월이 지난 시점에서도 안면 변형은 관찰되지 않았다. 그러나 이후에도 안면 변형이 생길 가능성이 충분하므로 앞으로 주기적인 추적관찰이 필요할 것이다.

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