Address for correspondence : Jin-Su Choi, MD, Department of Otorhinolaryngology Dongguk University College of Medicine, 1090-1 Seokjang-dong, Gyeongju 780-714, Korea
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서     론

   이하선관(Stensen's duct)의 sialectasis는 매우 드문 질환으로 국내문헌에서는 아직 보고된 사례가 없고 외국 문헌에 소수의 증례가 보고되어 있다.^1,2,3) 이하선관의 타석(sialolith), 외상, 만성 염증 등으로 인한 협착이 가장 흔한 원인으로 알려져 있다.¹⁾ 무증상인 경우도 있으며 이하선관의 확장이 심해지면 무통성의 협부 종창이 재발하는 특징적 증상을 보여 방사선학적으로 쉽게 진단이 가능하다. 저자들은 최근 일회성의 무통성 협부 종창을 보인 환자에서 이하선관의 sialectasis를 진단하였기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증     례

   51세 여자 환자로 내원 2일 전 갑자기 발생한 무통성의 우측 협부 종창을 주소로 본원에 방문하였다. 내원 당시 우측 협부의 종창은 거의 호전된 상태였으며 다른 자각 증상은 없었다. 신체검사상 협부에 종물이나 타석은 촉진되지 않았고 압통도 없었다. 그러나 이하선관 주위 협부를 압박하였을 때 다량의 맑은 타액이 이하선관 개구부를 통해 나오는 것을 관찰할 수 있었다. 이하선염이나 안면부 외상에 대한 과거력은 없었으며 가족력에도 특이 소견은 없었다. 이하선관의 sialectasis 혹은 타액선류(sialocele)를 의심하여 시행한 타액선조영술(sialography)(Fig. 1)과 전산화단층 타액선조영술(computed tomographic sialography)(Fig. 2)에서 이하선관의 원위부 4 cm 정도가 직경 1.3 cm까지 확장된 소견을 보였다. 이하선관의 sialectasis 진단하에 경과관찰 중이며 4개월이 지난 시점까지 협부 종창의 재발이나 이하선염의 증상은 보이지 않았다. 앞으로 지속적인 추적관찰이 필요할 것으로 생각된다.

고     찰

   Sialectasis는 타액관(salivary duct)이 비정상적으로 확장된 상태로 타액관의 어느 부위에서나 발생할 수 있으며 재발성 타액선염의 중요한 원인이 된다. 이하선관의 sialectasis는 매우 드문 질환으로 선천성 혹은 후천성으로 발생할 수 있다.⁴⁾ 타석을 제거한 후 발생한 이하선관의 협착, 외상 후 발생한 협착, 재발성 이하선염을 동반한 이하선관의 만성 염증으로 인한 협착에 의해 주로 발생한다. 그리고 이하선관의 타석, 용종, 유두종 등으로 인한 직접적인 폐색뿐 아니라 점액전(mucous plug), 이하선관 개구부 점막의 염증, 협부 종물로 인한 이하선관의 외인성 압박 등에 의해 타액의 분비장애로 발생하는 이하선관 내부 압력의 반복적인 증가도 원인이 될 수 있다.^1,5) 본 증례의 경우 정확한 원인은 알 수 없으나 이미 이하선관의 벽이 약해져 어느 정도 확장이 있는 상태에서 일시적인 개구부의 병변으로 확장의 정도가 더욱 심해져 협부 종창을 유발한 것으로 생각된다. 이하선관 확장 원위부에 타석이 있었다면 이는 내원 전에 저절로 배설되었다고 추정된다.
   이하선관의 확장은 협착이나 폐색의 정도, 이하선관의 탄력성, 이하선의 분비 기능 등에 따라 다양한 정도를 보이며 임상증상이 없는 경우도 있다.¹⁾ 재발성 이하선염을 유발할 수 있으며 확장의 정도가 심해지면 특징적으로 구강 혹은 협부의 반복적인 무통성 종창을 일으킨다. 이차적인 세균 감염이 있으면 급성 이하선염 증상과 동반되어 협부 종창이 심해지고 압통이나 구강내 점막의 발적을 보일 수 있다. 진단은 환자의 병력, 협부의 촉진, 이하선 부위 혹은 협부에 마사지를 하면서 이하선관 개구부의 관찰, 방사선학적 검사로 이루어진다. 초음파검사, 타액선조영술, 전산화단층촬영, 자기공명 타액선조영술(magnetic resonance sialography) 등으로 확진할 수 있으며, 조영제를 이하선관 내로 주입한 후 촬영하는 CT 타액선조영술도 유용하다.⁴⁾ 이하선관의 다발성 협착과 확장이 있는 경우, 방사선학적 검사상 염주나 소시지 모양의 특징적 소견을 보이기도 한다.^1,4) 감별을 요하는 질환으로 지방종, pneumoparotid, 타액선류, 치성 감염(dental infection) 등이 있다. 지방종은 서서히 진행하는 협부의 무통성 종물, 치성 감염의 경우 동통과 압통 등의 염증 소견을 보이며, 외상 후 이하선관의 기계적 손상으로 인한 타액선류와의 감별을 위해 주의 깊은 문진이 중요하다. 역류로 인해 이하선관내로 공기가 유입된 pneumoparotid는 이하선 부위나 협부를 촉진할 때 염발음을 확인할 수 있고 이하선관 개구부로 공기를 포함한 거품성 타액이 유출되는 특징적 소견을 보인다.⁶⁾ 
   이하선관 소식자 확장법(bougination)이 유용한 초기 치료법이며, 이하선관 개구부 점막의 염증 소견 시 항생제 사용이 필요하다. 협부 및 구강내 종창이 반복되거나 재발성 이하선염이 동반되는 경우 적극적 치료가 필요하며, 확장 부위나 정도에 따라 적절한 방법을 선택하여야 한다. 확장 원위부에 타석이나 협착이 있는 경우 비침습적인 중재적 타액선 내시경술(interventional sialoendoscopy)로 타석을 제거하거나 풍선을 이용한 확장술을 통하여 협착된 부위를 넓힐 수 있으며, 재협착을 예방하기 위해 polyethylene stent를 약 2주간 유지해 주는 것이 좋다.^7,8) 구강내 접근법으로 확장된 이하선관을 확인한 후 이를 구강내로 뽑아 새로운 개구부를 만드는 술식이 효과적인 치료법이다.^1,3) 그 밖에도 확장 원위부의 이하선관 결찰법, 이하선천엽절제술, 이하선전절제술 등의 치료법이 있으나 수술 후 반흔 및 안면신경 손상의 가능성을 배제할 수 없으므로 우선적인 치료법이 될 수는 없다. 본 증례의 경우 단발성인 협부의 종창을 보였으나 환자가 특별히 불편해 하는 증상이 없고, 추가적인 치료나 검사를 원하지 않아 경과관찰 중이다.

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2. Christensen DR, Mashberg A, Turk MH. Correction of extreme dilatation of Stensen's duct resulting from chronic partial obstruction. J Oral Surg 1973;31(2):136-8.

3. Yoon YH, Rha KS, Choi JW, Koo BS. Sialectasis of Stensen's duct: an unusual cause of recurrent cheek swelling. Eur Arch Otorhinolaryngol 2009;266(4):573-6.

4. Shojaku H, Shojaku H, Shimizu M, Seto H, Watanabe Y. MR sialographic evaluation of sialectasia of Stensen's duct: comparison with x-ray sialography and ultrasonography. Radiation Med 2000;18(2):143-5.

5. Alho OP, Kristo A, Luotonen J, Autio-Harmainen H. Intraductal papilloma as a case of a parotid duct cyst. A case report. J Laryngol Otol 1996;110(3):277-8.

6. Cho YS, Seo IS, Na DG, Chu KC. A case of recurrent pneumoparotitis in a wind instrumentalist. Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 2001;44(3):330-2.

7. Brown AL, Shepherd D, Buckenham TM. Per oral balloon sialoplasty: results in the treatment of salivary duct stenosis. Cardiovasc Intervent Radiol 1997;20(5):337-42.

8. Nahlieli O, Shacham R, Yoffe B, Eliav E. Diagnosis and treatment of strictures and kinks in salivary gland ducts. J Oral Maxillofac Surg 2001;59(5):484-90; discussion, 490-2.